ANALYSE VAN DE ACTUELE BEHANDELING VAN...
57
FACULTEIT GENEESKUNDE EN GEZONDHEIDSWETENSCHAPPEN Academiejaar 2011 - 2012 ANALYSE VAN DE ACTUELE BEHANDELING VAN HYPOSPADIAS Filip POELAERT Promotor: Prof. Dr. Piet Hoebeke Scriptie voorgedragen in de 2 de Master in het kader van de opleiding MASTER IN DE GENEESKUNDE
Transcript of ANALYSE VAN DE ACTUELE BEHANDELING VAN...
FACULTEIT GENEESKUNDE EN
GEZONDHEIDSWETENSCHAPPEN
Academiejaar 2011 - 2012
ANALYSE VAN DE ACTUELE BEHANDELING VAN HYPOSPADIAS
Filip POELAERT
Promotor: Prof. Dr. Piet Hoebeke
Scriptie voorgedragen in de 2de Master in het kader van de opleiding MASTER IN DE GENEESKUNDE
“De auteur(s) en de promotor geven de toelating deze scriptie voor consultatie
beschikbaar te stellen en delen ervan te kopiëren voor persoonlijk gebruik. Elk ander
gebruik valt onder de beperkingen van het auteursrecht, in het bijzonder met
betrekking tot de verplichting uitdrukkelijk de bron te vermelden bij het aanhalen van
resultaten uit deze scriptie.”
2 mei 2012
Filip Poelaert prof. dr. Piet Hoebeke
Inhoudstafel
Abstract _______________________________________________________________________________________ 1
Inleiding _______________________________________________________________________________________ 3
1. Hypospadias ……………………………………………………………………………… 3 1.1. Beschrijving ………………………………....…………………………………………… 3
1.2. Ontstaan ………………………………...……...………………………………………… 3
1.3. Incidentie …………………………….………...………………………………………… 3
1.4. Presentatie ………………………………………………...……………………………… 3
1.5. Indeling …………………………………………………...……………………………… 4
1.6. Geassocieerde aandoeningen ………..………………………...…….…………………… 5
2. Behandeling ……………………………………………………………………………… 5 2.1. Doelstellingen ………...…………...……………………………...……………………… 5
2.2. Tijdstip van operatie ………………………………………………...…………………… 6
2.3. Technieken ………………………...………………………………...…………………… 6
2.3.1. Problematiek ……………………………………………...………………………… 6
2.3.2. Principes …………………………...……………………...………………………… 6
2.4. Complicaties ………………………………………………………...…………………… 7
3. Onderzoek ………………………………....……………………………………………… 8
4. Scriptiedoelstellingen …………………………………………………………………… 8
Methodologie _________________________________________________________________________________ 9
1. Onderzoekspopulatie …………………………………………………………………… 9
2. Gegevensverzameling ……………….…….…………………………………………… 9
3. Gegevensopmaak …………………………………………………….………………… 10
4. Data-analyse ………………………………………………………..…………………… 12
5. Literatuuronderzoek …………………………………………………………………… 12
Resultaten __________________________________________________________________________________ 13
1. Algemeen ………………………………………………………………...……………… 14 1.1. Graad van hypospadias ………………………………….…………………...………… 14
1.2. Operatietechnieken ………………………………………...………………...………… 14
1.3. Leeftijd …………………………………………………………..………...…………… 15
1.4. Comorbiditeit ……………………………………………………………...…………… 16
1.5. Chirurg ………………………………………………………...…...……...…………… 17
2. Evolutie …………………………………………………...……………………………… 18 2.1. Operaties …………………………………………………………………………...…… 18
2.2. Chirurg …………………………………...………………...…………………………… 18
2.3. Graad van hypospadias …………………...……………...……...……………………… 19
2.4. Leeftijd ……………………………………………………...………………...………… 19
3. Complicaties …………………………………………...………………………………… 20 3.1. Soorten ………………………………………………………………...………...……… 20
3.2. Aantal operaties ……………………………………………………….…...…………… 21
3.3. Redenen voor heringreep …………………………………...………………...………… 22
3.4. Soorten heringrepen ……………………………………………...…………...………… 25
3.5. Kans op heringreep ………………...…………………………………….…...………… 25
3.6. Tijd tot heringreep ………………………….…………………………………...……… 27
3.7. Andere factoren ……………………………….……………………………...………… 29
3.8. Leeftijd bij 1e operatie …………………………………………………………..……… 31
4. Follow-up ……………………………………………………...………………………… 32 4.1. Algemeen …………………………………………………...…………………...……… 32
4.2. Uroflowmetrie ………………………...……………………………...………………… 33
5. Subgroepanalyses ……………………………………………………………………… 35 5.1. Preputioplastie ……………………………………………….…………….…………… 35
5.2. Kromstand …………………………………………………...…………….…………… 35
5.3. Dartosflap ……………………………………………………...……………..………… 35
5.4. Draad ………………………………………………………...………………………… 36
5.5. Flaplengte ……………………………….……………………...……………….……… 36
5.6. Uroflows ………………....……………………………………...……………………… 36
Discussie ____________________________________________________________________________________ 37
1. Onderzoekspopulatie ………………………………………………………………...… 37
2. Algemene resultaten …………………………………………………………………… 38 2.1. Presentatie ……………….…………………………………...…………………...……… 38
2.2. Operatie ………………………………………………………...………………………… 39
3. Complicaties ……………………………………………………...……………………… 40
4. Opvolging ………………………………………………………………...……………… 45
5. Aanbevelingen …………………………………………………………...……………… 46
6. Tekortkomingen en toekomst …………………………………...…………………… 47
7. Conclusie ………………………………………………………………………………… 47
Referentielijst ______________________________________________________________________________ 48
Abstract | 1
Abstract
INLEIDING
Hypospadias is een van de meest voorkomende congenitale afwijkingen bij mannen. Het is
gekenmerkt door een urethra die niet op top van de glans uitmondt, maar meer naar proximaal toe, aan
de ventrale zijde van de penis. De presentatie van hypospadias is vaak typisch, doch kan zeer
gevarieerd zijn. De ernst van de aandoening is niet volledig in te schatten aan de hand van de op zicht
geëvalueerde positie van de meatus. Een chirurgische aanpak is vereist wil men de hypospadie en
eventuele (geassocieerde) afwijkingen corrigeren. Door de voortdurende evolutie in de technieken en
de vele andere variabele factoren is het niet gemakkelijk om de resultaten van
hypospadiashersteloperaties op grote schaal te evalueren. Daarnaast maakt het gebrek aan objectieve
en uniforme beschrijvende parameters het moeilijk om verschillende onderzoeken samen te doen
smelten tot een grotere onderzoekspopulatie. Dit onderzoek tracht om aan de hand van de beschikbare
gegevens over de hypospadiashersteloperaties uitgevoerd in een tertiair referentiecentrum voor
hypospadias, een totaalbeeld te bieden van de behandeling van hypospadias. Rekening houdend met
de patiënt in zijn geheel en zijn volledige verhaal met betrekking tot de hypospadias kan dit mogelijks
bijdragen tot betere inzichten in de problematiek rond hypospadiasherstelingrepen om zo te komen tot
een betere uitkomst voor patiënten met hypospadias.
METHODOLOGIE
Aan de hand de operaties geregistreerd als hypospadiasherstel in het UZ Gent, werd een lijst van
patiënten opgesteld die geopereerd waren in de periode 1997-2010 (n=1061). Hieruit werden de
patiënten, geboren tussen 6/1997 en 6/2005, geselecteerd (n=543) en alle beschikbare gegevens
omtrent hun (eventuele) hypospadias en opvolging werden verzameld in een database tot en met de
datum van 4 juli 2011. Uiteindelijk werd zo een cohorte van 474 patiënten gecreëerd die een primair
herstel van hun hypospadias ondergingen in het UZ Gent. Retrospectieve analyse van de opgemaakte
database gebeurde aan de hand van SPSS 20.
RESULTATEN
Ongeveer 50% van de patiënten presenteerde zich met een (sub)coronair gelokaliseerde meatus. De
gemiddelde leeftijd waarop de eerste ingreep met betrekking tot de hypospadias gebeurde, was 22,55
maand. Ongeveer 70% van de patiënten (n=330) werden vóór hun 2e verjaardag geopereerd. Van de
473 patiënten waarvan de operatiegegevens bekend zijn, onderging 75,9% (n=359) slechts één
ingreep, wat neerkomt op een gemiddelde van 1,33 operaties per patiënt.
Heroperatie ten gevolge van een complicatie gebeurde gemiddeld 25,22 maanden na het initiële
hypospadiasherstel. Naast fistel en meatusstenose bleken esthetische redenen in 31,3% (n=35) bij te
Abstract | 2
dragen tot indicatie voor heringrijpen. De gemiddelde post-operatieve opvolgingstijd bedraagde 34,03
maanden.
DISCUSSIE
Bij rapportage van de resultaten van de behandeling van hypospadias dient rekening gehouden te
worden met de vele variabelen die meebepalend zijn. De vroegdiagnostiek van hypospadias kan
bevorderd worden door bewustwording van de verschillende presentatievormen. Goede resultaten
blijken haalbaar in de behandeling van hypospadias voor de meeste patiënten. De gebruikte
hersteltechniek is vaak gekozen aan de hand van de uitgebreidheid van de hypospadias. Bij
uitgesproken vormen is er meer kans op complicaties. Het zoeken naar een universele techniek die in
alle gevallen gebruikt kan worden, blijkt niet aan de orde.
Verschillen in techniek, gebruikte materialen en ervaring van de chirurg bepalen mogelijks mee de
kans op heringreep. Rekening houden met de mogelijkheid van complicaties en objectiveren van alle
complicaties, ook op lange termijn, wordt aangeraden.
Door de variabiliteit waarmee de behandeling van hypospadias te maken heeft, is het uitvoeren van
prospectieve gerandomiseerde onderzoeken die grote patiënten aantallen bevatten en rekening houden
met veranderende technieken en mogelijke complicaties op lange termijn, zeer moeilijk.
Een systematische beschrijving van alle variabelen zowel bij de diagnose, behandeling als opvolging,
kan gecombineerd met een doordacht studieconcept bijdragen tot een correcter beeld van de uitkomst
na hypospadiaschirurgie. Dit onderzoekswerk kan een basis vormen om te anticiperen op mogelijke
problemen bij het uitvoeren van nieuwe onderzoeken.
CONCLUSIE
Dit onderzoek biedt een uitgebreide retrospectieve analyse van de resultaten van
hypospadiasherstelingrepen uitgevoerd in een tertiair referentiecentrum. Hierdoor konden enkele
aanbevelingen met betrekking tot de behandeling van hypospadias geformuleerd worden. Daarnaast
toont dit onderzoek dat een kritische houding aangewezen is bij het interpreteren van resultaten van
hypospadiaschirurgie mede omwille van de, nog te vaak, onomzichtige rapportage in de huidige
literatuur.
Inle iding | 3
Inleiding
1. Hypospadias
1.1. Beschrijving
Hypospadias is een van de meest voorkomende congenitale afwijkingen bij mannen. Het is
gekenmerkt door een urethra die niet mooi op de tip van de glans penis uitmondt. De meatus bevindt
zich echter meer naar proximaal toe, aan de ventrale zijde van de penis, variërend van een distale
glandulaire lokalisatie tot een proximale perineale lokalisatie (zie verder).
1.2. Ontstaan
Gedurende de 6e week van de embryonale ontwikkeling vormt de urethrale groeve zich aan de ventrale
zijde van het genitale tuberkel terwijl dit een lengtegroei vertoont. Hypospadias is het gevolg van een
gefaalde vorming of sluiting van de urethrale plooien (bij de peniele vorm) of een abnormale
kanalisatie van de urethrale plaat binnenin de glans penis (bij de glandulaire vorm). Normaliter is de
peniele urethra volledig gesloten tegen week 14 van de ontwikkeling. In de meer uitgesproken vormen
van hypospadias is er ook een defectieve fusie van de labioscrotale zwelling.(1,2)
De oorzakelijke basis kan waarschijnlijk gezocht worden in genetische, endocriene, maternele en/of
omgevingsfactoren.(3,4) Maar een volledige beschrijving van de exacte etiopathogenese is echter nog
onbestaande.
1.3. Incidentie
Hypospadias komt voor bij naar schatting 0,3-0,4% van de levend geboren jongens.(1,5) De afgelopen
decennia is er een sterke toename van de incidentie gerapporteerd, die waarschijnlijk deels kan
verklaard worden door de betrokkenheid van omgevingsfactoren.(2-4) Naast andere geografische
verschillen in voorkomen, hieronder vermeld, is deze stijging voornamelijk beschreven in de Westerse
landen.(5,6)
1.4. Presentatie
De diagnose van hypospadias zou omwille van de kenmerkende presentatie direct bij de geboorte of
kort daarna moeten gesteld kunnen worden. Naast de hypospade meatus presenteert hypospadias zich
namelijk met nog andere afwijkingen. In de typische gevallen is dit een gespleten voorhuid aan de
ventrale zijde en een ventrale kromstand. Het gespleten preputium hangt als het ware als een kapje
over de glans. Meestal is ook een gespleten glans te bemerken. Toch is het mogelijk dat de diagnose
niet onmiddellijk bij de geboorte wordt gesteld en de patiënt pas later gediagnosticeerd wordt,
bijvoorbeeld wanneer de ouders een arts consulteren met de vraag tot circumcisie van hun zoon.
Inle iding | 4
Bij de Megameatus Intact Preputium (MIP) vorm is de voorhuid intact, wat met zich meebrengt dat de
diagnose vaak moeilijker – en dus pas later – gesteld wordt.
De kromstand naar ventraal, die soms zeer uitgesproken kan zijn, benoemt men ook wel als
chordee.(4,7) Daarnaast kan er een rotationele component, een gespleten scrotum of penoscrotale
transpositie aanwezig zijn. Naargelang de uitgebreidheid van de aandoening zijn de afwijkingen al dan
niet meer uitgesproken.
1.5. Indeling
De indeling van hypospadias gebeurt in de praktijk naargelang de lokalisatie van de meatus.
Veelgebruikt is een drie-gradige classificatie in anterieur/distaal, intermediar/midden en
posterieur/proximaal.
Bij graad 1 bevindt de meatus zich ter hoogte van
de glans, bij graad 2 ter hoogte van de schacht en
bij graad 3 ter hoogte van het scrotum of
perineum. Echter verschillende indelingen zijn
beschreven.(8,9)
Mogelijke lokalisaties voor de urethra uitmonding,
van distaal naar proximaal, zijn: glandulair,
coronair, subcoronair, distaal peniel, midpeniel,
proximaal peniel, penoscrotaal, scrotaal en
perineaal (zie figuur 1).(3)
In de Westerse landen is distale hypospadias aanwezig bij ongeveer 65% van de patiënten.(10-12)
Intermediaire en proximale hypospadias komen ongeveer in gelijke mate voor bij de overige gevallen.
In Azië echter rapporteert men een relatief hogere incidentie van proximale hypospadias.(13)
De indeling van hypospadias in 3 graden is eerder praktisch van aard. Rekening houdend met de
embryonale vorming van de normale gesloten urethra, kan er gesteld worden dat de mogelijke
lokalisatie van de meatus urethrae bij hypospadias eerder een continuüm van mogelijkheden is dan een
duidelijke te classificeren groep van lokalisaties. Daarnaast houdt de indeling op basis van lokalisatie
van de meatus geen rekening met andere factoren zodat de werkelijke ernst van de aandoening niet
altijd correct wordt ingeschat door deze indeling in 3 graden.(14) Door gebruik te maken van een
algemene classificatie die meerdere factoren beschrijft, kan de vorm en ernst van de hypospadias beter
ingeschat worden en vooral beter vergeleken worden in het kader van multi-center onderzoeken.
De algemene classificatie, zoals voorgesteld door Hadidi et al., beschrijft naast de initiële plaats van de
meatus, ook de plaats van de urethra uitmonding na chordee correctie, of de voorhuid volledig is, hoe
de glans eruit ziet, de breedte van de urethrale plaat, de eventuele graad van peniele rotatie en de
aanwezigheid van scrotale transpositie.(8)
Figuur 1: Mogelijke lokalisaties van de meatus bij hypospadias (naar voorbeeld van van der Zanden et al.)
Inle iding | 5
1.6. Geassocieerde aandoeningen
Hypospadias kan voorkomen als een solitaire aandoening, maar kan tevens voorkomen met andere
aangeboren afwijkingen. Meestal is de kans op een andere afwijking groter bij de meer uitgesproken
vormen van hypospadias.(4,15) Wanneer men nadenkt over de mogelijke oorzakelijke factoren van
hypospadias en de periode van ontstaan in de embryonale ontwikkeling is de gedachte van associatie
met andere aandoeningen niet onwaarschijnlijk. Cryptorchidie en inguinale hernia zijn de meest
voorkomende afwijkingen geassocieerd aan hypospadias. Naast andere afwijkingen van de urinaire
tractus kunnen er ondermeer congenitale hartafwijkingen geassocieerd voorkomen.(13) Geassocieerde
afwijkingen worden soms beschreven in het kader van de zogenoemde VACTERL associatie van
congenitale afwijkingen. Dit beschrijft het meer dan willekeurig geassocieerd voorkomen van
Vertebral defects, Anal atresia, Cardiac defects, Tracheo-Esophageal fistula, Renal anomalies en
Limb abnormalities.(1)
Verder kan de hypospadias kaderen in een groter geheel van uitingen van een endocriene stoornis. Hoe
uitgebreider de vorm, hoe groter de kans op een Disorder of Sex Development (DSD).(2,4)
2. Behandeling
2.1. Doelstellingen
Bij de behandeling van hypospadias wordt er getracht een functioneel en esthetisch resultaat te
bekomen dat een normaal ontwikkeld mannelijk geslachtsorgaan (zo goed als mogelijk) evenaart. Dit
alles met zo weinig mogelijk complicaties. De enige mogelijkheid om hypospadias te corrigeren is
door middel van een chirurgische aanpak. Er wordt gepoogd om de doelstellingen door middel van één
enkele chirurgische ingreep te bereiken.(10,16)
Natuurlijk kunnen de doelstellingen individueel per patiënt verschillen. Bij milde vormen van
glandulaire hypospadias kan het zijn dat er geen uitgesproken functioneel of esthetisch probleem is,
zodat een ingreep zich niet opdringt. Echter is er naast de hypospade meatus meestal ook een gespleten
preputium aanwezig. In andere gevallen, zoals bij zeer uitgesproken vormen van hypospadias of na
multipele mislukte ingrepen, kan niet steeds gestreefd worden naar een orthotope meatus maar neemt
men soms al genoegen met een (kleine) functionele verbetering.
Functioneel kan de ventraal uitmondende urethra ervoor zorgen dat een vlotte mictie verstoord is.
Daarnaast kunnen er op later leeftijd bij coïtus problemen ontstaan door eventuele kromstand en de
heterotope meatus. Esthetisch zorgen de abnormaal gelokaliseerde meatus en andere afwijkingen zoals
de gespleten glans, gespleten preputium, afwezig frenulum, kromstand, rotatie, penoscrotale
transpositie en/of gespleten scrotum ervoor dat een herstel wenselijk kan zijn. Eventuele andere
(geassocieerde) aandoeningen vereisen ook hun verdere uitwerking en aanpak.
Inle iding | 6
De hele hypospadiasproblematiek zorgt ervoor dat er ook een psychologische component (zowel bij de
ouders als bij de patiënt) in het verhaal van hypospadiasherstel aanwezig is.(17)
2.2. Tijdstip van operatie
Over de jaren heen is het tijdstip van operatie steeds vervroegd. Momenteel wordt aangenomen dat
hypospadias best zo vroeg mogelijk wordt gecorrigeerd. De meeste aanbevelingen stellen voor om de
(eerste) ingreep tussen de 6 en 12 maand te laten gebeuren.(10,15,18,19) Een reden om niet vroeger in te
grijpen, kan het anesthesie risico en het algemene risico van een operatie zijn. Toch zijn er berichten
dat ingrijpen vanaf 3-4 maand niet nadelig zou zijn.(20) Later ingrijpen zou, zeker indien er
complicaties optreden die op hun beurt ook een herstel vereisen, een grotere psychologische impact
hebben op de patiënt. Ook wordt er verondersteld dat correctie op latere leeftijd meer complicaties en
problemen met de nazorg met zich meebrengt.(17,18)
2.3. Technieken
2.3.1. Problematiek
Omwille van de gevarieerde presentatie van hypospadias is er geen uniforme techniek beschreven die
in alle vormen en alle omstandigheden bruikbaar is. Honderden technieken en aanpassingen zijn
inmiddels beschreven.(21-24) De veelheid aan technieken spoort sommige auteurs ertoe aan om een
nieuwe term te introduceren en te spreken van hypospadiologie.(25,26) Door de veelheid en complexiteit
van de technieken gebeurt het herstel het best door een ervaren chirurg die regelmatig dergelijke
operaties uitvoert, meestal een (kinder-)uroloog.(10,26,27)
Tijdens de operatie blijkt de uitgebreidheid van de hypospadias soms ernstiger te zijn dan initieel
beoordeeld. De op zicht geëvalueerde positie van de meatus is niet voldoende om op voorhand de
ernst van de hypospadias volledig in te schatten en de meest geschikte techniek is meestal pas
peroperatoir te kiezen. Factoren die in rekening dienen gehouden te worden zijn eventuele chordee, het
aspect en lokalisatie van de meatus, de vorm en volume van de glans, de kwaliteit van de urethrale
plaat en van de huid die de distale urethra bedekt en de aanwezigheid van voldoende corpus
spongiosum weefsel.(7,14,25,28)
2.3.2. Principes
De principes bij de verschillende hypospadiashersteloperaties zijn grotendeels dezelfde. Men tracht de
kromstand aan te pakken, de urethracontinuïteit te herstellen en de meatus orthotoop te brengen. Een
glanuloplastie en herstel van de peniele huid zijn nodig voor het ventrale aspect van de penis te
corrigeren. Eventueel is ook een scrotoplastie vereist.(2)
Door de veelheid aan technieken en modificaties is het praktisch moeilijk geworden om deze allemaal
uitgebreid te beschrijven. Toch kan men de meerderheid der technieken groeperen aan de hand van het
gebruikte concept. Zo zijn er technieken die trachten de meatus als het ware op te trekken naar de top
van de glans. Voorbeelden hiervan zijn de Meatal Advancement and Glanuloplasty Incorporated
Inle iding | 7
(MAGPI) techniek, de Glans Approximation Procedure (GAP) techniek en de Arap-modificatie van
de MAGPI techniek. Daarnaast is er een groep technieken die een buis vormen tot de top van de glans,
door tubularisatie van de urethrale plaat. Dit kan primair gebeuren – maar daarvoor is de urethrale
plaat vaak niet breed genoeg – of na incisie van de urethrale plaat. Dit laatste wordt gebruikt in de
Tubularized Incised Plate (TIP) urethroplastie, beschreven door Snodgrass et al. in 1994. Een andere
groep van technieken maakt gebruikt van een gesteelde, gevasculariseerde flap afkomstig van het
preputium. Hiervan zijn de Transverse Island Flap (TIF) urethroplastie, Longitudinal Island Flap
(LIF) techniek en andere onlay technieken een voorbeeld. Eventueel kan er gebruik gemaakt van een
vrije flap of combinatie van bovenstaande technieken. In ernstige gevallen kan het nodig zijn om te
werken in twee tijden.(8,23,29,30)
Wanneer er na degloving van de penis en verwijderen van de chordee een significante kromming blijft
bestaan, kan er een kromstandcorrectie gebeuren doormiddel van een plicatuur zoals bij de Nesbit-
procedure.(15,23)
Afhankelijk van de gebruikte techniek is het mogelijk om voorhuidsparend te werken en een
preputioplastie te verrichten. De wens van de ouders kan mede een rol spelen in de beslissing om de
voorhuid al dan niet te bewaren. Indien een nieuw herstel zich opdringt omwille van complicaties bij
het inïtiele herstel, kan het preputium van nut zijn voor het chirurgisch herstel. Indien er bij de initiële
ingreep gekozen is voor een volledige circumcisie, is het echter niet mogelijk om voorhuidweefsel te
gebruiken.(31,32)
2.4. Complicaties
Zoals iedere operatie brengt ook het herstel van hypospadias risico’s met zich mee. Vroegtijdige
complicaties zijn ondermeer een bloeding, hematoom, wondinfectie, wondloslating, necrose,
urineweginfectie en urineretentie. Later kunnen complicaties zoals een urethrocutane fistel,
meatusstenose, urethra strictuur, urethra divertikel en recurrente of persisterende kromstand
voorkomen.(2) Naast een volledig of gedeeltelijk loskomen van het herstel kunnen er ook cosmetische
complicaties zoals littekens of inclusiecysten voorkomen. Al deze complicaties kunnen ertoe leiden
dat een operatie aangewezen is. Soms is echter een volledige revisie van het initiële
hypospadiasherstel nodig. Op lange termijn kan een ontoereikende functionele en/of esthetische
outcome leiden tot psychologische en seksuele problemen.(17,33)
Er is een constante evolutie in het gebruik van technieken. Zo heeft de TIP techniek aan populariteit
gewonnen in de afgelopen jaren, mede dankzij de relatief eenvoudige werkwijze en uitstekende
esthetische resultaten.(24,29,34-36) Daarnaast wordt het gebruik van deze techniek ook meer en meer
toegepast in uitgesproken vormen van hypospadias.(15,37-40) Toch zijn er berichten dat deze techniek
zou kunnen aanleiding geven tot meer complicaties, met name meatusstenosen.(41,42)
Inle iding | 8
3. Onderzoek
Door de voortdurende evolutie is het niet gemakkelijk om lange termijn resultaten op grote schaal te
evalueren van de meest recente technieken. De meeste vergelijkende onderzoeken tussen technieken
onderling of naar techniekspecifieke complicaties zijn retrospectief en betreffen een kleine
patiëntenpopulatie. Verschillende auteurs kaarten de tekortkomingen van de beschikbare
studieresultaten omtrent de technieken en opvolging van hypospadiasherstel aan. Velen raden aan om
verder, eventueel prospectief, onderzoek te verrichten op een grotere patiëntenpopulatie zodat de
resultaten van hypospadiasherstel beter beoordeeld kunnen worden.(2,18,25,32,33,43)
Daarnaast is het niet ondenkbaar dat verschillende factoren de resultaten van de hersteloperatie
beïnvloeden. Denk maar aan de verschillende presentatievormen en ernst van de hypospadias,
eventuele geassocieerde aandoeningen, de leeftijd bij operatie, het gebruik van de techniek, verschillen
in gebruikte materialen of verzorging, de ervaring van de chirurg en ga zo maar door. De
verschillende opvolgingstijd en gebrek aan objectieve uniforme beschrijvende parameters van het
uiteindelijk resultaat maken het naast de bovenstaande variabele factoren moeilijk om verschillende
onderzoeken samen te doen smelten tot een grotere onderzoekspopulatie.(34)
4. Scriptiedoelstellingen
Zoals hierboven aangehaald is hypospadias een zeer frequente, zich met veel variatie presenterende,
congenitale aandoening waarvoor verschillende hersteltechnieken beschreven zijn.
De dienst urologie van het Universitair Ziekenhuis te Gent (UZ Gent) is een tertiair,
referentiecentrum voor hypospadias. Het heeft een lange ervaring in het uitvoeren van
hypospadiashersteloperaties door middel van verschillende technieken.
Dit onderzoek tracht om de beschikbare data met betrekking tot de hypospadiasoperaties uitgevoerd in
het UZ Gent samen te brengen, te analyseren en te rapporteren. Hierbij zal rekening gehouden worden
met de patiënt in zijn geheel en zijn volledige verhaal met betrekking tot de hypospadias.
Het doel is om de resultaten van dit retrospectief monocentrisch onderzoek te kaderen in een groter
geheel. Mogelijks kan dit zo bijdragen tot betere inzichten in de problematiek rond
hypospadiashersteloperaties en zo te komen tot een betere uitkomst voor patiënten met hypospadias.
Methodologie | 9
Methodologie
1. Onderzoekspopulatie
Als uitgangsbasis voor het opstellen van een patiëntenpopulatie werd gebruik gemaakt van een
elektronische lijst van zowel de aangevraagde ingrepen als van de therapieën gecategoriseerd onder
hypospadiasherstel in het UZ Gent. De eerste elektronisch geregistreerde ingreep op deze lijst dateert
van 13 oktober 1997 en de recentste datum van operatie was 6 mei 2010. Vanuit deze lijst van 1645
(aangevraagde of uitgevoerde) operaties werd een lijst van patiënten opgesteld met uniek
patiëntennummer (n=1061). Dit aantal is reeds gecorrigeerd voor de patiënt die vermeld bleek te staan
onder twee verschillende patiëntennummers.
Door te vertrekken vanuit een lijst van (aangevraagde) operaties met betrekking tot hypospadias werd
ervoor gezorgd dat een zo breed mogelijke groep werd geselecteerd om zo geen enkele patiënt met
hypospadias te missen. Bij latere analyse werden patiënten die geen hypospadias bleken te hebben dan
ook uitgesloten (zie verder).
Voor het onderzoek werd goedkeuring gevraagd en verkregen van het Ethisch Comité verbonden aan
het UZ Gent.
Omwille van hieronder vermelde redenen is er gekozen om een verdere selectie te maken aan de hand
van de geboortedatum van de patiënten. Van twee patiënten bleek de geboortedatum niet
achterhaalbaar. Enerzijds is het mogelijk dat door het tijdsvenster van de operatielijst een selectie
wordt gemaakt van patiënten die meerdere malen geopereerd zijn voor hun hypospadias (en eventuele
complicaties) of die pas op oudere leeftijd voor een eerste maal een operatie ondergingen. Anderzijds
is het onmogelijk om een langdurige follow-up te hebben indien de patiënt nog maar een paar jaar oud
is. Uit die optiek is er gekozen om enkel de patiënten te includeren die geboren zijn in de periode juni
1997 tot en met mei 2005. Deze acht volledige jaren leverde een uiteindelijk aantal van 543 patiënten
op.
2. Gegevensverzameling
Van de initiële patiëntenselectie werd getracht alle beschikbare data omtrent hun (eventuele)
hypospadias te verzamelen. Dit gebeurde via het Elektronisch Patiënten Dossier van het UZ Gent.
Hierbij werd ook de ingescande versie van het oorspronkelijke papieren dossier op de dienst urologie
geraadpleegd. De operatieverslagen en brieven alsook de resultaten van technische onderzoeken zoals
uroflowmetrie werden doorgenomen.
Methodologie | 10
Alle relevante gegevens van al deze patiënten werden opgelijst in een Microsoft Excel bestand. Deze
gegevens omvatten ondermeer informatie over de graad van hypospadias, eventuele relevante
patiëntenkarakteristieken zoals comorbiditeit en familiale anamnese van hypospadias, de
geboortedatum en de kalenderdatum van alle operaties ter hoogte van het geslachtsorgaan, verslagen
van deze operaties, de uitvoerende chirurg, gegevens van elke consultatie waarin de hypospadias aan
bod kwam, uroflow waarden (T100, Qmax en V) en bijkomende opmerkingen.
Bij 82 patiënten was het papieren dossier niet beschikbaar in een elektronische versie. Deze
ontbrekende dossiers werden opgevraagd en eventuele bijkomende informatie werd toegevoegd aan
het gegevensbestand. Van de 82 opgevraagde papieren patiëntendossiers werden er 3 niet
teruggevonden.
De gegevensverzameling werd afgesloten op 4 juli 2011. Er werd gezorgd dat de gegevens tot en met
deze datum voor iedere patiënt aangevuld zijn.
3. Gegevensopmaak
Het hypospadiasverhaal werd per patiënt samen met het verdere verloop en opvolging samengevat in
een Microsoft Word bestand. Deze patiëntenfiches werden samen met een Arts-Specialist in Opleiding
Urologie overlopen om interpretatiefouten met betrekking tot bijvoorbeeld de gebruikte techniek te
vermijden. Tevens werd hierbij nagegaan hoe de veelheid aan variabelen verder gegroepeerd kon
worden om tot een relevante analyse te komen. Hiervoor werd een nieuw Microsoft Excel
gegevensbestand aangemaakt dat de meer gecategoriseerde gegevens oplijst aan de hand van een
aantal uniforme variabelen. Na voltooiing van dit bestand werden de gegevens geïmporteerd in het
IBM SPSS Statistics 20.0 programma. Daarin gebeurde verdere opkuis en classificatie van de
gegevens aan de hand van analyse van de variabelen. Verdere opmaak van de variabelen gebeurde
door deze in te delen in nominale, ordinale of continue variabelen. Tevens werden nieuwe variabelen
berekend aan de hand van de beschikbare gegevens om verdere analyse te vergemakkelijken.
Negenenzestig patiënten werden uitgesloten voor verdere analyse (zie tabel 1). Hiertoe behoren
enerzijds de patiënten die geen hypospadias bleken te hebben, anderzijds de patiënten die voordien
reeds buiten het UZ Gent geopereerd waren voor de hypospadias (cripple). Daarnaast waren er 8
patiënten waarvan de graad van hypospadias niet kon worden bepaald (missing).
Deze selectie op basis van (de graad van) hypospadias vormt een essentieel onderdeel in het tot stand
komen van een goede patiëntenpopulatie voor dit onderzoek. Het is logisch dat de patiënten die geen
hypospadias hebben niet worden meegerekend in een onderzoek over de behandeling van hypospadias.
Daarom is het ook nodig om de 8 patiënten, waarvan geen voldoende informatie beschikbaar is om de
graad van hun (eventuele) hypospadias te bepalen, uit te sluiten. Daarnaast is tevens de groep van 45
patiënten die reeds elders een hypospadiasherstel had ondergaan geen geschikte vergelijkingsbasis
Methodologie | 11
wanneer men deze samen zou nemen met patiënten die een primair herstel ondergingen in het UZ
Gent.
Tabel 1: Patiënten uitgesloten voor verdere analyse (in absoluut aantal en percentage van totaal) Beschrijving Aantal Percentage Geen hypospadias 16 2,9
verder onbepaald 4 iatrogene/traumatische hypospadie 2 ontdubbelde urethra 1 orthotope meatus met intact preputium 1 penoscrotale transpositie 3 epispadias 5
Cripple 45 8,3 Missing 8 1,5 Totaal 69 12,7
Samenvattend kan er gesteld worden dat dit onderzoek de patiënten, geboren van juni 1997 tot juni
2005, bevat die een primair hypospadiasherstel ondergingen in het UZ Gent tijdens de periode van 13
oktober 1997 tot en met 6 mei 2010. Gegevens over hun opvolging waaronder eventuele complicaties
en heroperaties werden meegerekend in dit onderzoek tot en met de datum van 4 juli 2011 (zie figuur
2 en figuur 3).
Figuur 3: Tijdsverloop van patiëntengegevens
Figuur 2: Schematisch overzicht van de opbouw van de patiëntenpopulatie
Methodologie | 12
4. Data-analyse
De analyse van de opgemaakte database gebeurde in het programma SPSS aan de hand van de
beschikbare analysetechnieken. Naast de beschrijvende statistiek werd ook vergelijkende statistiek
uitgevoerd door middel van verschillende hypothesetesten. Bij categorische variabelen werd gebruik
gemaakt van ondermeer de χ²-test en de Fisher’s Exact-test. Voor continue variabelen bij vergelijking
tussen twee ongepaarde steekproeven was dit de Mann-Whitney U-test en bij vergelijking tussen
meerdere steekproeven de Kruskal-Wallis-test, beiden in geval van niet-parametrische steekproeven.
Correlatietesten en andere hypothesetesten werden ook uitgevoerd. Er werd steeds nagegaan of aan de
voorwaarden voor het uitvoeren van de respectievelijke hypothesetest werd voldaan. Waar nodig
werden de relevante resultaten vermeld.
Een p-waarde kleiner dan 0,05 werd als statistisch significant beschouwd. Er werd steeds tweezijdig
getest. Grafische voorstellingen en figuren van de analyse werden met behulp van SPSS en/of Excel
geproduceerd.
5. Literatuuronderzoek
Relevante artikels werden gezocht door middel van elektronische zoekopdrachten in de ‘MEDLINE’
digitale databank. De volgende zoektermen werden gebruikt en onderling gecombineerd: hypospadias,
hypospadiasrepair, urethroplasty, techniques, procedure, follow-up, longterm, outcome, results,
uroflow en uroflowmetry. Enkel artikels in het Engels, Frans, Duits of Nederlands werden
geselecteerd. Informatie werd uiteindelijk verzameld aan de hand van 59 wetenschappelijke artikelen.
Deze werden gekozen op basis van de grootte van het onderzoek, de inhoudelijke kwaliteit van de
publicatie en de mogelijks complementaire informatie die ze konden leveren aan de inhoud van deze
scriptie. Daarnaast werden ook enkele boeken met betrekking tot embryologie en operatietechnieken
geraadpleegd.(1,8,30)
Resultaten | 13
Resultaten
1. Algemeen
1.1. Graad van hypospadias
Informatie over de verschillende hypospadiasvormen was in te delen in de categorieën opgelijst in
tabel 2. Er zijn geen ontbrekende gegevens te bemerken omwille van de selectiewerkwijze zoals
beschreven in de methodologie (cfr supra). Hierdoor zijn ook geen patiënten met reeds geopereerde
vormen of zonder hypospadias te vinden in de beschreven gegevens.
Tabel 2: Geobserveerde vormen van hypospadias
Aantal Percentage Orthotope meatus met gespleten preputium 11 2,3 Megameatus Intact Preputium 3 0,6
Glandulair 53 11,2 Glandulair met gesloten preputium 4 0,8 (sub)coronair 231 48,7 (sub)coronair met gesloten preputium 4 0,8
Distaal peniel 60 12,7 Midpeniel 54 11,4 Proximaal peniel 32 6,8
Penoscrotaal 19 4,0 Penoscrotaal met penoscrotale transpositie 3 0,6 Totaal 474
Om deze verscheidenheid aan vormen gemakkelijker te rapporteren wordt hieronder gebruikt gemaakt
van een indeling in een distale groep, midpeniele hypospadias en een proximale groep (zie figuur 4).
De distale groep (n=366) bevat alle vormen vanaf distaal peniele hypospadias en meer naar distaal. De
proximale groep (n=54) groepeert de proximaal peniele en penoscrotale vormen. Dit alles om tot een
gemakkelijkere selectie van interessante subgroepen te komen.
Figuur 4: Indeling in 3 groepen
Resultaten | 14
1.2. Operatietechnieken
Bij de onderzoekspopulatie zijn verschillende technieken gebruikt voor het (primaire) herstel van de
hypospadias (zie tabel 3). Zoals in de inleiding beschreven zijn de technieken voor hypospadiasherstel
in te delen volgens het gebruikte principe bij herstel. Andere en gecombineerde technieken zijn in een
aparte categorie ingedeeld. In totaal was er bij 7 patiënten onvoldoende informatie beschikbaar over de
gebruikte operatietechniek.
Tabel 3: Gebruikte technieken voor primair herstel
Techniek Distale groep Midpeniel Proximale groep Aantal Percentage Incisie
TIP 155 27 7 189 40,5 Meatusoptrekking
GAP 63 1 64 13,7 MAGPI 86 86 18,4 Arap 18 18 3,9 SNODPI 3 3 0,6
Onlay LIF 12 22 32 66 14,1 TIF 1 3 10 14 3,0 Mathieu 1 1 0,2 Niet anders omschreven 2 2 0,4
Andere LIF+TIP 4 4 8 1,7 TIF+TIP 1 1 2 0,4 Meatoplastie 2 2 0,4 Circumcisie 9 9 1,9 Preputioplastie 3 3 0,6
Totaal 360 53 54 467 100 Missing 6 1 0 7
De gebruikte technieken variëren significant in functie van de graad van hypospadias. In de distale
groep werd er meer gebruik gemaakt van de TIP techniek en technieken gebaseerd op
meatusoptrekking. Bij de proximale groep gebeurden voornamelijk onlay-procedures (zie figuur 5).
Figuur 5: Indeling techniek per hypospadiasvorm en algemeen (n=467)
Resultaten | 15
In de groep patiënten met een orthotope meatus en gespleten preputium (n=11) gebeurde in 3 gevallen
een circumcisie en in 3 gevallen een preputioplastie. Daarnaast werd bij 4 patiënten de GAP techniek
toegepast en bij de overblijvende patiënt een meatoplastie (niet verder gespecifieerd).
De overige 6 gevallen die uitsluitend een circumcisie ondergingen, betroffen patiënten met een
glandulaire vorm van hypospadias.
1.3. Leeftijd
De oudste patiënt is geboren op 6/6/1997 en voor het eerst geopereerd op 10/12/1998. De patiënt die
het eerst geopereerd werd, op 10/8/1998, is geboren op 29/6/1997. De jongste patiënt, geboren op
30/5/2005, werd voor het eerst geopereerd op 27/10/2006. Voor de geboortedata liggen het
rekenkundig gemiddelde, mediaan en het midden tussen de eerst- en laatstgeborene dicht tegeneen,
wat een gelijkmatige spreiding van de geboortedata inhoudt.
Tabel 4: Gegevens over de geboortedata en data van de 1e ingreep
Geboortedatum (dd/m/yyyy) Datum 1e operatie (dd/m/yyyy) Eerste 06/6/1997 10/8/1998 Laatste 30/5/2005 15/4/2010 Gemiddelde 11/8/2001 15/7/2003 Mediaan 28/8/2001 18/7/2003
De leeftijd waarop voor een eerste maal een ingreep met betrekking tot de hypospadias gebeurde, is
gemiddeld 22,55 maand (zie tabel 5). Eén patiënt, geboren op 24/1/1999, werd bij deze analyse niet in
achting genomen omwille van multipele operaties in het kader van een DSD.
Tabel 5: Beschrijvende parameters van de leeftijd van 1e operatie (n=473)
Leeftijd van 1e operatie (in maanden) Gemiddelde 22,55 95%BI van het gemiddelde [20,78-24,32] SD 19,58 Mediaan 16 Range [4-134] IQR [11-26]
De vroegste operatie gebeurde op 4 maand, de laatste op 11 jaar en 2 maand. Elf patiënten waren
ouder dan 7 jaar voor ze voor de eerste maal geopereerd werden voor hun hypospadias. Daarnaast
blijkt dat 69,76% van de patiënten (n=330) vóór hun 2e verjaardag geopereerd werden (zie figuur 6).
Figuur 6: Cumulatieve weergave van de operatieleeftijd (n=473)
Resultaten | 16
Bij indeling van de leeftijd van 1e operatie naar graad van hypospadias, is de gemiddelde leeftijd van
de distale groep significant ouder dan die van de midpeniele (p=0,003) en proximale groep (p<0,001).
Wanneer er wordt gekeken naar de leeftijd bij 1e operatie ingedeeld per techniek, zien we dat de
gemiddelde leeftijd van operatie ook tussen de verschillende technieken verschilt. Bij verder
onderzoek blijkt dit verschil te zitten tussen de incisie- en meatusoptrekkingsgroep (p=0,032), tussen
de meatusoptrekkings- en onlay-groep (p=0,05) en tussen de onlay- en andere technieken-groep
(p=0,025). Maar door de Bonferroni correctie blijft dit verschil statistisch onbeduidend.
Tabel 6: Beschrijvende parameters van operatieleeftijd per graad en per techniek
Indeling Gemiddelde 95%BI van het gemiddelde SD Mediaan Range IQR
Graad van hypospadias
Distale groep (n=366) 24,58 [22,39-26,76] 21,12 17,5 [4-134] [11-30] Midpeniel (n=53) 16,40 [13,43-19,36] 10,76 13 [5-55] [8-21,5] Proximale groep (n=54) 15,94 [12,51-19,38] 12,58 12 [6-61] [9-17]
Techniek
Incisie (n=189) 20,73 [18,12-23,34] 18,22 15 [4-134] [10-25] Meatusoptrekking (n=171) 25,70 [22,49-28,92] 21,31 18 [6-122] [12-34] Onlay (n=83) 17,90 [15,05-20,75] 13,06 14 [5-61] [9-21] Andere (n=24) 32,42 [19,86-44,98] 29,74 18 [6-120] [12,5-46,3]
1.4. Comorbiditeit
De hypospadias kaderde bij 3 patiënten (0,6%) in een groter geheel van een DSD. Twee patiënten
(3,7%) bij de proximale groep en één patiënt (1,85%) bij de midpeniele groep.
In totaal werd er bij 5,4% van de patiënten melding gemaakt van comorbide afwijkingen (n=26), soms
deel uitmakend van een genetische afwijking. Een overzicht van de afwijkingen met hun frequentie in
deze onderzoekspopulatie is weergegeven in tabel 7. Aangeboren hart- of aorta-afwijkingen hebben
hierin het grootste aandeel (34,6% van de vermelde comorbiditeit).
Figuur 7: Spreiding van de leeftijd bij 1e operatie per graad en per techniek
Resultaten | 17
Tabel 7: Beschreven comorbiditeit bij de onderzoekspopulatie
Hypospadiasvorm Afwijking(en) Aantal Distale groep Fragiel X drager 1 18q deletie 1 Smith-Lemli-Opitz syndroom 1 Mentale retardatie 1 Autisme 1 Gehoorstoornis, ADHD, ASS 1 Cheilo(palato)schisis 2 Ptose van een ooglid 1 Slokdarmatresie 1 Coarctatio aortae 2 (perimembraneus) VSD 2 Tetralogie van Fallot 3 Groeihormoondeficiëntie, VSD, Fanconi-anemie, … 1 Midpeniel DSD 1 Syringocoele 1 Proximale groep Anale atresie 1 Bardet-Biedl syndroom 1 Smith-Lemli-Opitz syndroom 1 Coarctatio aortae, von Willebrand ziekte 1 DSD 2
Bij analyse van de familiale voorgeschiedenis met betrekking tot hypospadias bleek dat bij de
proximale groep van hypospadias geen andere gevallen bekend waren. Dit tegenover 13 gevallen
(3,6%) in de distale groep en 3 patiënten (5,6%) in de midpeniele groep. In de distale groep waren 3
paar tweelingbroertjes elkeen aangetast, 1 patiënt had een tweelingbroer zonder hypospadias.
Daarnaast waren er nog 7 patiënten met een positieve familiale anamnese voor hypospadias. Eenmalig
was dit de vader, in de overige gevallen een of meerdere broer(s). Bij de midpeniele groep had in 2
gevallen de vader ook hypospadias en in 1 geval de broer. In totaal was er dus bij 3,4% van de
hypospadias patiënten een positieve familiale anamnese (n=16).
Uit de zoektocht naar mogelijke hormonale en andere risicofactoren voor de hypospadias bleek dat bij
de distale groep 1 patiënt te zijn waarvan de moeder gekend was met mogelijks DES gebruik in de
zwangerschap. Twee patiënten waren prematuur geboren (één in de distale groep en één in de
proximale groep). Daarnaast bleek dat er in de proximale groep een patiënt met behulp van IVF en
twee patiënten door middel van ICSI tot ontwikkeling waren gekomen.
1.5. Chirurg
Van twee patiënten was geen informatie te vinden over wie de behandelende arts was die de eerste
hersteloperatie uitvoerde. Uit analyse blijkt dat het merendeel der patiënten slechts één chirurg had die
naast de initiële operatie, ook eventuele complicaties herstelde. In 68% (n=321) van de patiënten was
dit PH, in 28,6% (n=135) was dit EVL. In een kleine minderheid werden eventuele complicaties door
een andere chirurg hersteld (n=14). Hiertoe behoren ook de patiënten die eerst door PH geopereerd
werden en nadien door EVL (n=7) en omgekeerd (n=4).
Resultaten | 18
2. Evolutie
2.1. Operaties
In totaal werden er 628 ingrepen uitgevoerd op de 473 patiënten wiens operatiedata gekend zijn (zie
verder). De evolutie van het aantal initiële ingrepen, opgedeeld in functie van de gebruikte techniek, is
opgelijst in tabel 8.
Tabel 8: Aantal initiële ingrepen per jaar (ingedeeld per techniek)
2.2. Chirurg
Tabel 9: Evolutie van het aantal operaties per chirurg (n=473)
Uit de gegevens in tabel 9 is opnieuw af te leiden dat het merendeel van de operaties uitgevoerd
werden door PH, gevolgd door EVL.
Techniek 1998 1999 2000 2001 2002 2003 2004 2005 2006 2007 2008 2009 2010 Incisie 4 8 16 31 22 29 29 24 16 3 2 2 3 Meatusoptrekking 4 21 9 16 20 17 14 21 31 12 3 2 1 Onlay 1 8 11 13 3 13 8 12 11 2 1 - - Andere - 1 1 4 4 4 - 4 2 2 - 2 - Missing - 2 - 3 1 - - - - - - - - Totaal 9 40 37 67 50 63 51 61 60 19 6 6 4
Chirurg 1998 1999 2000 2001 2002 2003 2004 2005 2006 2007 2008 2009 2010 PH 8 28 29 45 35 49 29 41 37 12 2 4 2 EVL 1 7 6 18 14 13 21 18 23 7 4 2 1 Andere of
verschillende - 5 2 4 1 1 1 1 - - - - 1
Missing - - - - - - - 1 - - - - - Totaal 9 40 37 67 50 63 51 61 60 19 6 6 4
Figuur 8: Aantal initiële ingrepen per jaar (ingedeeld per techniek)
Resultaten | 19
2.3. Graad van hypospadias
Tabel 10: Hypospadiasgevallen per geboortejaar (ingedeeld per vorm) (n=474)
De verhoudingen tussen de hypospadiasvormen blijven bewaard, indien ze worden ingedeeld
naargelang het geboortejaar van de patiënt.
2.4. Leeftijd
Er is geen statistisch significant verschil te vinden tussen de leeftijd bij 1e operatie en het geboortejaar
(p=0,09).
Hypospadiasvorm 1997 1998 1999 2000 2001 2002 2003 2004 2005 Distale groep 17 52 43 47 47 45 39 54 22 Midpeniel 1 7 10 4 7 7 6 8 4 Proximale groep - 6 8 8 2 6 9 12 3 Totaal 18 65 61 59 56 58 54 74 29
Figuur 9: Hypospadiasgevallen per geboortejaar (ingedeeld per vorm)
Figuur 10: Leeftijd bij 1e operatie in functie van het geboortejaar
Resultaten | 20
De leeftijd bij 1e operatie verschilt niet-significant tussen de jaren van operatie 2000 tot en met 2005
(p=0,32). Na 2005 is de leeftijd bij 1e operatie wel significant verschillend ten opzichte van de periode
2000-2005 (zie figuur 11).
3. Complicaties
3.1. Soorten
Uit de beschrijvingen van de consultatiebrieven postoperatief en verder in de opvolging blijkt dat er
verschillende complicaties zijn opgetreden. Voor sommige complicaties was er een heringreep vereist
(zie verder). Andere echter vereisten geen verder ingrijpen en werden verder opgevolgd.
In de periode binnen het jaar na het initiële hypospadiasherstel zijn onder andere de volgende
complicaties beschreven: bloeding, fistel, meatusstenose, glansloslating, zwelling/oedeem, kromstand,
torsie, (hypertrofisch) litteken, preputiumherstelloslating, urinaire retentie, pyelonefritis, candida
dermatitis, urethrastenose, inclusiecyste, wondloslating, preputiumverkleving/vernauwing, balanitis,
huidoverschot, burried aspect van de penis en onesthetisch resultaat.
Complicaties die pas na een jaar na de eerste ingreep optraden zijn ondermeer: fistel, meatusstenose,
urineweginfectie, (hypertrofisch) litteken, eczeem, fimosis, inclusiecyste, obstructieve flow,
voorhuidsverklevingen, glansloslating, webbed penis en weefselbrugjes.
Daarnaast zijn bij latere consultaties ook pijnklachten bij mictie of bij erectie, functionele
mictieklachten zoals overactieve blaas en enuresis, alsook resterende hypospadie beschreven. Bij
verdere analyse werden 4 grote categorieën van complicaties aangemaakt: fistel, meatusstenose,
esthetische bezwaren en andere. Daarnaast werd ook het eventueel gecombineerd voorkomen
gecategoriseerd.
Figuur 11: Leeftijd bij 1e operatie in functie van het operatiejaar
Resultaten | 21
3.2. Aantal operaties
Van de 473 patiënten waarvan de operatiegegevens bekend zijn, onderging 75,9% (n=359) slechts één
ingreep. De overige 24,1% (n=114) had een of meerdere nieuwe operaties nodig (zie tabel 11). In
totaal waren 628 ingrepen nodig voor de behandeling van 473 patiënten. Dit is een gemiddelde van
1,33 operaties per patiënt (zie tabel 13).
Tabel 11: Benodigd aantal ingrepen per patiënt (n=473)
Hieronder wordt ook de onderverdeling per hypospadiasvorm en per techniek gemaakt.
Tabel 12: Aantal uitgevoerde ingrepen per patiënt (per vorm en per techniek)
Tabel 13: Gemiddeld aantal operaties in totaal (per graad en per techniek)
Aantal operaties Aantal patiënten Percentage
1 359 75,9 2 87 18,4 3 17 3,6 4 6 1,3 5 4 0,8
Indeling 1 2 3 4 5
Graad van hypospadias
Distale groep (n=366) 288 (78,7%) 63 9 4 2 Midpeniel (n=53) 42 (79,2%) 8 3 - - Proximale groep (n=54) 29 (53,7%) 16 5 2 2
Techniek
Incisie (n=189) 138 (73%) 41 8 - 2 Meatusoptrekking (n=171) 139 (81,3%) 26 3 2 1 Onlay (n=83) 57 (68,7%) 17 5 3 1 Andere (n=24) 20 (83,3%) 3 1 - -
Indeling Gemiddelde SD Totaal (n=473) 1,33 0,69
Graad van hypospadias
Distale groep (n=366) 1,28 0,62 Midpeniel (n=53) 1,26 0,56 Proximale groep (n=54) 1,74 1,03
Techniek
Incisie (n=189) 1,34 0,66 Meatusoptrekking (n=171) 1,25 0,60 Onlay (n=83) 1,48 0,86 Andere (n=24) 1,21 0,51
Figuur 12: Aantal operaties per patiënt procentueel uitgedrukt ten opzichte van de totale patiëntenpopulatie
Resultaten | 22
Wanneer men het aantal operaties oplijst per hypospadiasvorm en verder indeelt per gebruikte
techniek dan is te merken dat de groepen soms kleinere patiënten aantallen omvatten en soms niet
altijd vergelijkbare groepen vormen (zie tabel 14).
Tabel 14: Aantal operaties per hypospadiasvorm, ingedeeld per techniek Graad van hypospadias
Aantal operaties Totaal 1 2 3 4 5
Distale groep Techniek 1e
operatie
Incisie 115 33 6 0 1 155 Meatusoptrekking 138 26 3 2 1 170 Onlay 13 2 - 1 - 16 andere 17 2 - - - 19
Totaal 283 63 9 3 2 360
Midpeniel Techniek 1e
operatie
Incisie 21 4 2 - - 27 Meatusoptrekking 1 - - - - 1 Onlay 20 4 1 - - 25
Totaal 42 8 3 - - 53
Proximale groep Techniek 1e
operatie
Incisie 2 4 - - 1 7 Onlay 24 11 4 2 1 42 andere 3 1 1 - - 5
Totaal 29 16 5 2 2 54
3.3. Redenen voor heringreep
Zoals hierboven aangegeven (zie 3.1.) vergden sommige complicaties geen heringrijpen. Een nieuwe
operatie met gekende operatiedatum kon samen met de reden voor deze heringreep de functie
vervullen van objectiveerbare complicatieparameter bij verdere analyse. De categorieën van redenen
voor heringreep zijn opgelijst in tabel 15. Bij 2 patiënten kon de reden voor heroperatie niet worden
achterhaald.
Tabel 15: Redenen voor heroperatie
Reden voor 1e heroperatie (n=114)
voor 2e heroperatie (n=27)
Fistel 36 6 Meatusstenose 27 10 Esthetisch 20 4 Andere 9 2 Fistel + Esthetisch 10 3 Fistel + Meatusstenose 2 1 Fistel + Andere 3 - Meatusstenose + Esthetisch 2 1 Esthetisch + Andere 2 - Fistel+ Meatusstenose + Esthetisch 1 - Missing 2 0
Beschreven esthetische redenen voor een 1e heroperatie waren ondermeer litteken, huidoverschot,
hypertroof litteken, inclusie/sebumcyste, bifid scrotum, overblijvende kromstand/torsie, resterende
penoscrotale transpositie en esthetisch onvoldoende. Onder de categorie ‘Andere’ vielen
glansloslating, loslating van het herstel, loslating van het preputiumherstel, (lymf)oedeem,
urethradivertikel en urethrastenose. Voor een 2e heroperatie zijn bijkomend een webbed penis /
penoscrotale webbing en korte ventrale huid beschreven als esthetische redenen.
Resultaten | 23
In totaal was in 46,4% (n=52) een fistel, in 28,6% (n=32) meatusstenose, in 31,3% (n=35) esthetiek en
in 12,5% (n=14) een andere reden, de indicatie (in sommige gevallen complementair) om over te gaan
tot een 1e heroperatie (zie figuur 11). In geval er een 2e heroperatie nodig was (n=27), waren de
percentages respectievelijk 37% (n=10), 44,4% (n=12), 29,6% (n=8) en 7,4% (n=2).
Belangrijk hierbij is dat deze percentages niet zomaar opgeteld kunnen worden omdat bij sommige
patiënten een gecombineerd voorkomen van complicaties de reden was voor heroperatie. Toch geven
ze de mogelijkheid om de categorieën van redenen voor heringreep te vergelijken (zie tabel 16, figuur
14 en figuur 15).
Tabel 16: Indicaties voor 1e heringreep uitgedrukt in patiëntenaantallen (ingedeeld per graad en per techniek)
Figuur 14 en figuur 15 geven elk het procentueel voorkomen van de heringreepredenen voor, zowel
binnen de patiënten die een heringreep nodig hadden onderling als binnen de totale patiëntengroep. Bij
vergelijking van het fistelpercentage bij de totale patiëntenpopulatie werd er een verschil aangetoond
tussen de distale en proximale groep (p=0,001) en tussen de midpeniele en proximale groep (p=0,011).
Er was geen statistisch significant verschil tussen de distale en midpeniele groep te bewijzen, ook niet
bij de andere heringreepredenen. Met betrekking tot esthetische indicatie voor heringreep, werd
Indeling Fistel Meatusstenose Esthetisch Andere Missing Totaal
Graad van hypospadias
Distale groep (n=366) 34 25 22 9 78 Midpeniel (n=53) 4 4 5 1 11 Proximale groep (n=54) 14 3 8 4 2 25
Techniek
Incisie (n=189) 22 20 14 4 51 Meatusoptrekking (n=171) 13 8 11 5 32 Onlay (n=83) 15 2 10 4 2 24 Andere (n=24) 2 1 - 1 4 Missing (n=1) 1 1
Figuur 13: Redenen voor heringreep na initieel herstel
Resultaten | 24
aangetoond dat er een verschil was tussen de distale en proximale groep, zowel bij de totale
patiëntenpopulatie als bij de groep patiënten die een heringreep nodig hadden.
Bij het vergelijken van de technieken onderling, kon worden aangetoond dat bij de totale
patiëntenpopulatie de kans op heringreep voor een fistel verschilt tussen de meatusoptrekking- en
onlay-groep (p=0,012). Binnen de groep van patiënten die een heringreep nodig hadden, was de kans
op fistel als indicatie voor deze heringreep echter niet statistisch verschillend.
Zowel tussen de incisie- en meatusoptrekking-technieken onderling, als tussen de incisie- en onlay-
technieken onderling, was de kans op heringreep voor een meatusstenose significant verschillend.
Indien er werd gekeken binnen de groep patiënten waarbij de initiële ingreep niet volstond, verdween
de significantie tussen de incisie- en meatusoptrekkingsgroep (p=0,137) met betrekking tot
meatusstenose. Echter het verschil met de onlay-technieken bleef aantoonbaar (p=0,003).
Figuur 14: Procentueel voorkomen van de heringreepredenen (per hypospadiasvorm)
Figuur 15: Procentueel voorkomen van de heringreepredenen (per techniek)
Resultaten | 25
3.4. Soorten heringrepen
De techniek gebruikt bij een heringreep was logischerwijze afhankelijk van de reden waarvoor deze
heringreep nodig was. De mogelijke complicaties na een eerste hypospadiasherstel werden hierboven
al besproken alsook hun eventueel gecombineerd voorkomen. Beschrijvingen van de hersteloperaties
waren onder andere fistelsluiting, littekencorrectie, meatoplastie, cyste excisie en esthetische correctie.
Negen patiënten ondergingen een TIP herstel, 3 patiënten een MAGPI herstel en 2 patiënten een LIF
herstel. Ook de Arap-modificatie van de MAGPI techniek en de Mathieu-techniek werden gebruikt.
Bij twee patiënten diende enkel een circumcisie te gebeuren (allebei na preputioplastie bij de initiële
ingreep). Bij de ene omwille van fimosis, bij de ander wegens loslating van het preputiumherstel.
Bij de 4 patiënten waarbij het aard van de heringreep niet verder werd beschreven, bleken de redenen
voor heringrijpen de volgende te zijn: meatusstenose, fistel en inclusiecyste; urethrastenose; fistel en
resterende penoscrotale transpositie. Bij de overblijvende patiënt werd ook geen reden voor het
heringrijpen gespecificeerd.
3.5. Kans op heringreep
Na de initiële ingreep was de kans op heringreep 24,1%. Indien een heringreep nodig was, bedroeg de
kans op een 3e ingreep 23,68%. Daarna steeg de kans achtereenvolgens naar 37% en 40% (zie figuur
16).
Er blijkt een statistisch significant verband te zijn tussen de graad van hypospadias en het al dan niet
ondergaan van slechts één ingreep (p<0,001). Tussen de distale en midpeniele groep is er geen
verschil (p=0,926). Maar tussen de distale en de proximale groep enerzijds, en de midpeniele en
proximale groep anderzijds, wel (respectievelijk p<0,001 en p=0,05). Bij de proximale groep bedraagt
de kans op heringreep namelijk 46,3%.
Eenzelfde verband is tussen de techniek-principes onderling niet aan te tonen (p=0,084). Echter wel
tussen GAP en MAGPI (p=0,001), waarbij er bij de MAGPI-techniek meer patiënten dan verwacht
voldoende hebben aan het initiële hypospadiasherstel. Van de patiënten die een MAGPI ingreep
ondergingen (n=86), had slechts 9,3% (n=8) van de patiënten nood aan een of meerdere heringrepen.
Figuur 16: Kans op nieuwe operatie na ingreep
Resultaten | 26
Na selectie van de distale groep was er opnieuw geen verband te vinden tussen de kans op een nieuwe
ingreep na primair herstel en het gebruikte principe van techniek (p=0,277). Ook niet tussen de incisie-
techniek (n=155) en meatusoptrekking-techniek (n=170) (p=0,13). Binnen de midpeniele en proximale
groep was er tevens geen statistisch significant verband aan te tonen (respectievelijk p=0,858 en
p=0,357). Een samenvatting van de kans op heringreep na het initiële hypospadiasherstel is te vinden
in tabel 17.
Tabel 17: Overzicht van de kans op heringreep
Graad van hypospadias Kans op heringreep
Distale groep (n=366) Techniek 1e
operatie
Incisie (n=155) 25,8% Meatusoptrekking (n=170) 18,8% Onlay (n=16) 18,8% Andere (n=19) 10,5%
Algemeen 21,3%
Midpeniel (n=53) Techniek 1e
operatie
Incisie (n=27) 22,2% Meatusoptrekking (n=1) 100% Onlay (n=25) 20%
Algemeen 20,8%
Proximale groep (n=54) Techniek 1e
operatie
Incisie (n=7) 71,4% Onlay (n=42) 42,9% Andere (n=5) 40%
Algemeen 46,3%
Wanneer men kijkt naar de verschillende technieken binnen het meatusoptrekkingscategorie bij de
distale groep van hypospadias was de kans op heringreep na initieel hypospadiasherstel bij GAP,
MAGPI en de Arap-modificatie respectievelijk 31,8% (20 op 63), 9,3% (8 op 86) en 16,67% (3 op
18). Het verband tussen de techniek en het al dan niet volstaan van een enkele ingreep was statistisch
significant (p=0,004). Het verschil bevond zich tussen de GAP en MAGPI techniek (p=0,001). Bij het
vergelijken van de TIP en MAGPI techniek binnen de distale groep, was de kans op heringreep ook
statistisch significant verschillend (p=0,002). Hoewel er, indien MAGPI was gebruikt voor het initieel
herstel, een grotere kans was na een 2e ingreep om een nog een 3e ingreep nodig te hebben (zie figuur
18), was dit verschil niet statistisch significant aantoonbaar.
Figuur 17: Kans op nieuwe operatie na ingreep per techniek en per hypospadiasvorm
Resultaten | 27
3.6. Tijd tot heringreep
Bij de 114 patiënten die een heringreep nodig hadden, was er gemiddeld een tijdsinterval van 25,22
maanden tussen het initiële hypospadiasherstel en de daaropvolgende heringreep. Twee patiënten
ondergingen deze heringreep binnen de maand. Bij de ene werd het hypospadiasherstel (in casu TIP)
ongedaan gemaakt omdat de mictie niet op gang kwam en onderging pas 3 jaar later een nieuwe
ingreep om het ongedaan gemaakte hypospadiasherstel te corrigeren. De andere patiënt ontwikkelde
een meatusstenose na circumcisie van het gespleten preputium.
Tabel 18: Beschrijvende parameters van de tijd tot 1e heringreep (in maanden)
Indeling Gemiddelde 95%BI van het gemiddelde SD Mediaan Range IQR
Algemeen (n=114) 25,22 [20,36-30,08] 26,19 14 [0-114] [6-33,3]
Graad van hypospadias
Distale groep (n=78) 25,04 [18,85-31,22] 27,43 11 [0-114] [6-35,5] Midpeniel (n=11) 30,91 [13,02-48,80] 26,63 20 [5-92] [7-48] Proximale groep (n=25) 23,28 [14,03-32,53] 22,40 19 [5-104] [8-28,5]
Techniek
Incisie (n=51) 24,35 [17,05-31,66] 25,97 13 [0-106] [6-34] Meatusoptrekking (n=32) 30,31 [19,33-41,29] 30,45 18,5 [1-114] [6-58] Onlay (n=26) 23,85 [14,79-32,90] 22,41 21 [5-104] [8-29,3] Andere (n=4) 5,75 [0-12,42] 4,19 6,5 [0-10] [1,5-9,3]
Figuur 18: Kans op heringreep per techniek binnen de distale groep
Figuur 19: Spreiding van de tijd tot 1e heringreep per graad en per techniek (in maanden)
Resultaten | 28
Indien een heringreep nodig was, dan gebeurde dit bij 47,37% (n=54) van de patiënten binnen het
eerste jaar na het initiële hypospadiasherstel. Bij 37,72% (n=43) gebeurde dit na de eerste 2 jaar
volgend op het initiële herstel (zie figuur 20).
Er was geen statistisch significant verschil in de gemiddelde tijd tot eventuele heringreep aan te tonen
tussen de verschillende groepen van hypospadiasvormen onderling en ook niet tussen de groepen van
technieken onderling. De categorie van ‘Andere’-technieken (n=4) werd niet in rekening gehouden.
Figuur 21 en figuur 22 geven een grafische voorstelling van het percentage patiënten dat (nog) geen
heringreep nodig had in functie van de tijd verlopen na de initiële ingreep. Enerzijds per
hypospadiasvorm (figuur 21), anderzijds per gebruikte techniek bij de 1e ingreep (figuur 22).
Figuur 20: Cumulatieve weergave van de tijd tot 1e heringreep (n=114)
Figuur 21: Percentage patiënten zonder heringreep in functie van de tijd na initiële ingreep (per hypospadiasvorm)
Resultaten | 29
3.7. Andere factoren
Buiten de hierboven beschreven factoren (hypospadiasvorm en gebruikte techniek) werden nog andere
factoren bepaald die zouden kunnen bijdragen tot een geslaagd hypospadiasherstel in 1 tijd. Hiervoor
werden de patiënten opgesplitst in een groep die voldoende had aan één ingreep (n=359) en in een
groep die meerdere ingrepen nodig had (n=114).
Wanneer er werd gekeken naar de behandelende chirurg, had bij PH 80,4% (258 op 321) van de
patiënten voldoende aan het initiële herstel. Bij EVL was dit 73,3% (99 op 135). Het procentueel
verschil was echter niet statistisch significant (p=0,096).
Tabel 19: Beschrijvende parameters met betrekking tot leeftijd en opvolging Eenmalige ingreep Factor Gemiddelde 95%BI van het
gemiddelde SD Mediaan Range
ja Leeftijd bij 1e operatie (n=359) 24 [21,82-26,17] 20,97 17 [6-124] Opvolgingsleeftijd (n=329) 50,02 [46,40-53,63] 33,32 39 [8-164] Post-op follow-up tijd (n=329) 26,19 [22,84-29,54] 30,87 14 [0-145]
neen Leeftijd bij 1e operatie (n=114) 17,99 [15,50-20,48] 13,42 13 [4-65] Opvolgingsleeftijd (n=113) 75,13 [68,24-82,02] 36,97 73 [15-153] Post-op follow-up tijd (n=113) 56,85 [49,76-63,94] 38,06 53 [6-138]
De gemiddelde leeftijd bij 1e operatie verschilt significant tussen de 2 groepen (p=0,002). Ook de
gemiddelde opvolgingsleeftijd en post-op follow-up tijd verschillen (p<0,001). Deze factoren worden
verderop nog extra besproken.
Omwille van de hoge variabiliteit en lage patiënten aantallen, werd de kans op eenmalige ingreep voor
patiënten met een congenitale afwijking of familiale voorgeschiedenis niet verder geanalyseerd. Toch
Figuur 22: Percentage patiënten zonder heringreep in functie van de tijd na initiële ingreep (per techniek)
Resultaten | 30
werd steeds een hoger aantal patiënten geobserveerd in de groep die één enkele ingreep onderging ten
opzichte van de groep van patiënten die meerdere ingrepen vereisten.
Het percentage van patiënten die slechts eenmalig een ingreep ondergingen, varieerde in functie van
het geboortejaar (zie tabel 20). Ook bij vergelijking tussen de geboortejaargroepen die meer dan 50
patiënten bevatten (p=0,008). Bij vergelijking van de opeenvolgende jaren, was enkel tussen de groep
geboren in 2003 een statistisch significant verschil met de groep geboren in 2004 (p=0,049).
Tabel 20: Evolutie slaagpercentage van de initiële ingreep in functie van het geboortejaar
Dezelfde oefening kon gemaakt worden in functie van het operatiejaar (zie tabel 21).
Tabel 21: Evolutie slaagpercentage van de initiële ingreep in functie van het operatiejaar
Eenmalige ingreep 1997 1998 1999 2000 2001 2002 2003 2004 2005 Ja 15 41 39 46 49 46 46 52 25 Nee 3 24 21 13 7 12 8 22 4 Percentage 83,3 63,1 65 78 87,5 79,3 85,2 70,3 86,2
Eenmalige ingreep 1998 1999 2000 2001 2002 2003 2004 2005 2006 2007 2008 2009 2010 Ja 7 24 21 46 42 50 40 47 54 15 5 6 2 Nee 2 16 16 21 8 13 11 14 6 4 1 0 2 Percentage 77,8 60 56,8 68,7 84,0 79,4 78,4 77,0 90,0 78,9 83,3 100 50
Figuur 23: Evolutie slaagpercentage van de initiële ingreep in functie van het geboortejaar
Figuur 24: Evolutie slaagpercentage van de initiële ingreep in functie van het operatiejaar
Resultaten | 31
Daarbij was over het algemeen het percentage van patiënten met een eenmalige ingreep verschillend
(p=0,007). Bij selectie van enkel die operatiejaren met meer dan 50 uitgevoerde operaties was de p-
waarde echter 0,085. Toch was de slaagkans van het initiële hypospadiasherstel significant
verschillend tussen de operaties uitgevoerd in 2001 in vergelijking met die in 2006 (p=0,003).
Van de patiënten waarbij vermeld werd dat er een preputioplastie (n=69) bij het initiële
hypospadiasherstel werd uitgevoerd, bleef het bij 86,96% (n=60) bij deze eenmalige ingreep. Dit was
significant verschillend van de groep patiënten waarbij expliciet vermeld werd dat er een volledige
circumcisie werd uitgevoerd (215 op 290). Bij 187 patiënten werd een dartosflap gebruikt bij de eerste
operatie. Hiervan ondergingen 32,1% (n=60) een heringreep. Opmerkelijk was het verschil met de
resterende patiënten (54 op 286 of 18,9%) of met die patiënten waarbij de vermelding van geen
dartosflap-gebruik werd gemaakt (12 op 89 of 13,5%).
Bij 430 patiënten werd de gebruikte draad bij de initiële ingreep vermeld. Vicryl werd gebruikt in
76,98% (n=331) van de gevallen, monocryl in 22,10% (n=95) en bij 4 patiënten werd zowel vicryl als
monocryl gebruikt. De kans op heringreep was significant verschillend (p=0,016) tussen de vicryl- en
de monocryl-groep (28,4% vs. 15,8%).
3.8. Leeftijd bij 1e operatie
Hierboven werd al aangehaald dat de patiënten die een heroperatie nodig hadden, een gemiddelde
leeftijd bij 1e operatie hadden die jonger was in vergelijking met de patiënten die geen heringreep
nodig hadden. Om verder te analyseren in welke mate de leeftijd bij 1e operatie mogelijks een invloed
had op het al dan niet ondergaan van een heringreep, werden eerst 5 groepen gecreëerd en onderling
vergeleken. Deze groepen bestonden respectievelijk uit patiënten jonger dan 7 maand bij het initiële
herstel, tussen 7 en 13 maanden oud, vanaf 13 tot en met 24 maanden oud, vanaf 25 maanden tot en
met 72 maanden oud, en een groep meer dan 72 maanden oud.
Tabel 22 lijst de kans op het niet moeten ondergaan van een heringreep in functie van deze
operatieleeftijdscategorieën op.
Tabel 22: Evolutie van de kans op een eenmalige ingreep in functie van de operatieleeftijdscategorie (n=473)
Statistische significantie kon in de opeenvolgende groepen niet worden bereikt (p-waarden
respectievelijk: 0,338; 0,129; 0,296; 0,214; bij vergelijking tussen groep 4 en 5 werd gebruik gemaakt
van de Fisher’s Exact test, bij de andere andere vergelijkingen werd de χ²-test gebruikt).
Bij groepering van de patiënten in 2 groepen, namelijk een groep jonger dan 2 jaar bij 1e operatie en
een groep vanaf 2 jaar, was de kans op het voldoende hebben aan één enkele ingreep wel significant
verschillend (p=0,004). Bij de groep jonger dan 2 jaar bij 1e operatie was deze kans 72,12% (n=238) in
Eenmalige ingreep 1 2 3 4 5 Ja 15 101 129 102 12 Nee 10 44 38 22 0 Percentage 60 69,7 77,2 82,3 100
Resultaten | 32
vergelijking met 84,62% (n=121) bij de groep die 2 jaar of ouder was (p=0,004). De gemiddelde
follow-up tijd na de 1e operatie verschilde ook significant (39,1 maanden vs. 21,8 maanden; p<0,001).
4. Follow-up
4.1. Algemeen
Door de variabele leeftijd van het eerste hypospadiasherstel waren er twee parameters te beschrijven:
enerzijds de periode tussen de datum van 1e operatie en de datum van laatste consulatie (post-op
follow-up tijd), anderzijds de leeftijd die de patiënt had bij laatste consultatie (opvolgingsleeftijd).
Deze parameters werden onder ‘3.7. Andere factoren’ al even aangehaald.
Van 31 patiënten werd, buiten gegevens over de operatie, geen verdere gegevens gevonden over
opvolging in de dagen volgend op de operatie of later. Daarnaast was bij 26 patiënten de datum van
laatst gekende consultatie minder dan 1 maand volgend op de operatie. Nog 69 patiënten extra werden
niet langer dan 2 maand opgevolgd. Bij 280 patiënten (63,3%) viel de dag van laatste consultatie
minstens 1 jaar na de datum van 1e operatie (zie figuur 25).
Tabel 23: Beschrijvende parameters van de post-op follow-up tijd en opvolgingsleeftijd (n=442)
Indeling Gemiddelde 95%BI van het gemiddelde SD Mediaan Range IQR
Post-op follow-up tijd 34,03 [30,72-37,34] 35,44 22 [0-145] [3-57] Opvolgingsleeftijd 56,44 [53,07-59,80] 35,96 45 [8-164] [28-77]
De laatst opgenomen datum van consultatie in de database was 4/7/2011. Bij de beschrijvingen van de
laatst gekende status waren onder andere volgende opmerkingen te vinden: fraai, subcoronaire meatus,
licht obstructieve flow, vernauwde meatus maar afwachten, wat rest hypospadie, meatus subcoronair
maar zonder functionele bezwaren, beetje hypertrofisch randje en verlittekening ventraal, verkleefd
preputium, preputium goed reduceerbaar, fraai voorhuidsherstel en kleine inclusiecyste zonder
bezwaren. Ook (pijn)klachten van de patiënt werden beschreven zoals jeuk of pijn bij mictie of bij
erectie.
Figuur 25: Percentage niet meer opgevolgde patiënten in functie van de maanden na 1e operatie (n=442)
Resultaten | 33
De gemiddelde post-op follow-up tijd verschilde significant tussen de distale groep (30,43 maanden)
en de proximale groep (54,88 maanden) (p<0,001). Tussen het gemiddelde van de midpeniele (36,6
maanden) en de proximale groep werd de significantie niet bereikt (p=0,078). Ook de gemiddelde
opvolgingsleeftijd verschilde significant tussen de distale (54,66 maanden) en proximale groep (70,69
maanden) (p=0,002). Maar hier was tussen de midpeniele (53,73 maanden) en proximale groep ook
een significant verschil te vinden (p=0,015).
Bij het vergelijken van de gemiddelde post-op follow-up tijd tussen de verschillende technieken, bleek
dat deze van de onlay-groep (49,96 maanden) significant verschilde met de andere technieken. Zowel
met de incisie-groep (30,48 maanden; p<0,001), de meatusoptrekkingsgroep (31,44 maanden;
p<0,001), als met de groep van andere technieken (21,70 maanden; p=0,003). De gemiddelde
opvolgingsleeftijd was bij de onlay-groep (68,09 maanden) significant verschillend van de incisie-
groep (50,58 maanden; p<0,001) en meatusoptrekkingsgroep (57,48 maanden; p=0,025). Het verschil
in opvolgingsleeftijd tussen de incisie-groep en meatusoptrekkingsgroep was niet significant
(p=0,068).
4.2. Uroflowmetrie
Van 207 patiënten (43,8%) was een uroflow beschikbaar. Bij de distale groep was dit bij 41,5%
(n=152), bij de midpeniele groep 39,6% (n=21) en bij de proximale groep 63% (n=34). Ingedeeld per
techniek gaf dit bij achtereenvolgens de incisie, meatusoptrekking, onlay en andere groep
respectievelijk 41,7% (n=77), 42,7% (n=73), 56,6% (n=47) en 50% (n=8). In totaal waren 310
uroflows opgenomen in de database. Bij selectie van de laatst beschikbare uroflow bleek dat het
geloosde volume bij deze uroflow bij 59 patiënten meer dan 50% van het verwachte blaasvolume
(volgens de formule EBC = 30 + (leeftijd x 30)) was. Bij 37 patiënten was het plasvolume van de laatste
uroflow <20% van het verwachte blaasvolume.
Figuur 26: Spreiding van de post-op follow-up tijd per hypospadiasvorm en per techniek
Resultaten | 34
In geval van een toenemend aantal uroflows per patiënt was de kans progressief groter dat de patiënt
een heringreep had ondergaan (zie figuur 27).
Bij het analyseren of er een verband was tussen de leeftijd bij laatste uroflow, de leeftijd bij 1e operatie
en de waarden van de laatste uroflow (T100, Qmax en V), bleek dat de leeftijd bij laatste uroflow een
verband toonde met de laatste T100, Qmax en V (p<0,001; rs respectievelijk 0,311, 0,351 en 0,471). De
leeftijd bij 1e operatie vertoonde dit verband niet. Het geloosd volume bij de laatste uroflow vertoonde
een significant correlatie (p<0,001) met de T100 (rs=0,756) en Qmax (rs=0,605). De T100 was niet
significant in relatie staande met de Qmax (p=0,153). Het verband tussen de Qmax bij de laatste uroflow
en de leeftijd bij deze laatste uroflow was, onderverdeeld per techniek, ook aan te tonen: bij de incisie-
groep (p=0,016; rs=0,273), bij de meatusoptrekkingsgroep (p=0,025; rs=0,263) en bij de onlay-groep
(p<0,001; rs=0,538). Bij selectie van de uroflows met een geloosd volume van >50% van het
verwachte blaasvolume, was er echter geen statistisch significant verband tussen de Qmax en de leeftijd
bij laatste uroflow (p=0,08). Figuur 28 geeft de Qmax in functie van de leeftijd weer, bij alle laatst
gekende uroflows, opgedeeld per gebruikte techniek bij 1e operatie (met lineaire trendlijn).
Figuur 28: Aantal uroflows per patiënt (in functie van een eenmalige ingreep of niet)
Figuur 27: Trend van de evolutie van de Qmax per techniek
Resultaten | 35
5. Subgroepanalyses
5.1. Preputioplastie
Zoals eerder al aangehaald (zie 3.7. Andere factoren) ondergingen 69 patiënten een preputioplastie. De
gebruikte techniek bij de initiële ingreep werd omschreven als TIP (n=18), MAGPI (n=20), GAP
(n=19), Arap (n=6), meatoplastie (n=3) of preputioplastie (n=1). Bij 2 patiënten werd geen techniek
vermeld. Van de groep patiënten die een voorhuidsherstel ondergingen had 13,04% (n=9) een 2e
ingreep nodig. Dit was bij 3 patiënten te wijten aan loslating van het voorhuidsherstel (waarvan bij 2
patiënten in combinatie met een fistel) en bij 1 patiënt omwille van fimosis. Bij de overige 5 patiënten
die een heringreep nodig hadden was dit te wijten aan fistel(s), glansloslating of meatusstenose. De
gebruikte techniek voor het initieel herstel bij de patiënten die een heringreep nodig hadden, was GAP
(n=4), TIP (n=2), MAGPI (n=2) of Arap. In het uiteindelijke verloop werd bij 5 patiënten de melding
gemaakt dat de voorhuid niet meer aanwezig was.
Van de totale groep patiënten die een preputioplastie onderging, waren er 4 patiënten waarbij geen
opvolging bij vermeld was. De gemiddelde post-op follow-up tijd was bij de overige patiënten 27,69
maanden [0-117] en de opvolgingsleeftijd gemiddeld 51,66 maanden [11-142]. Van 18 patiënten was
de opvolging na het hypospadiasherstel met preputioplastie minder dan 6 maanden.
5.2. Kromstand
Bij 24% (n=113) van de patiënten werd er een expliciete vermelding gemaakt van (forse) kromstand
of ‘tilting’ van de glans. Van 11 patiënten was gekend dat ze een kromstandcorrectie volgens Nesbit
ondergingen. Dit was zo bij 6 van de 14 patiënten (42,9%) die een TIF herstel ondergingen, alsook bij
6,1% (n=4) van de uitgevoerde LIF ingrepen en bij 1,7% (n=1) van de GAP ingrepen. De vorm van
hypospadias was (sub)coronair (n=1), midpeniel (n=1), proximaal peniel (n=3) of penoscrotaal (n=6).
Vier patiënten (36,4%) hadden nood aan een 2e ingreep (en 3e ingreep in dit geval). De reden van
heringrijpen was een fistel, meatusstenose of de nood aan correctie van het litteken.
5.3. Dartosflap
Het gebruik van een flap van dartosweefsel werd beschreven bij 139 patiënten van de distale groep, 32
patiënten van de midpeniele en 16 patiënten van proximale groep. Dit is respectievelijk 38%, 60% en
30% van de overeenkomstige hypospadiasvormcategorie. Een dartosflap werd gebruikt bij volgende
technieken: TIP (n=152), GAP (n=14), MAGPI, SNODPI, LIF (n=14), TIF (n=5) en gecombineerd
gebruik van TIP en TIF.
Bij selectie van de patiënten die een TIP herstel ondergingen bij de distale groep, bleek 72,3% (n=86)
geen 2e herstel te hebben ondergaan. Bij de overeenkomstige groep (distale hypospadiasvorm en TIP
herstel) waarbij geen dartosweefsel werd gebruikt, was dit 73,7% (n=14). Verdere analyse van de kans
op een fistel als reden voor heringreep tussen deze twee groepen werd uitgevoerd. Hieruit bleek dat 14
Resultaten | 36
van de 33 heringrepen (42,4%) een fistel als reden hadden bij de dartosflapgroep, in tegenstelling tot 4
van de 5 heringrepen (80%) bij de groep waarbij geen dartosflap was gebruikt. Statistische
significantie kon echter niet worden bekomen.
5.4. Draad
Het gebruik van monocryl nam toe ten opzichte van het gebruik van vicryl. In het operatiejaar 2000,
waarbij vicryl voor 35 ingrepen werd gebruikt, werd er nog geen vermelding gemaakt van monocryl.
Dit terwijl in 2005 57,14% (n=32) van de ingrepen waarbij het gebruikte type draad vermeld was,
gebruik gemaakt was van monocryl. Zoals in ‘3.7. Andere factoren’ beschreven, was de kans op
heringreep verschillend tussen de vicryl- en de monocryl-groep (28,4% vs. 15,8%). In de monocryl-
groep betrof het in 81,05% (n=77) van de gevallen een distale vorm van hypospadias ten opzichte van
in 75,83% (n=251) bij de vicryl-groep. De TIP techniek werd bij de vicryl-groep in 48,18% (n=159)
van de initiële ingrepen gebruikt, bij de monocryl-groep was dit 21,05% (n=20). Technieken
gebaseerd op meatal advancement, werden dan weer meer gebruikt bij de monocryl-groep: 52,63%
(n=50) ten opzichte van 30,60% (n=101) bij de vicryl-groep.
5.5. Flaplengte
Bij 74 patiënten werd de lengte van de gebruikte onlay-flap vermeld. Deze varieerde van 0,5cm tot
5cm, met een gemiddelde van 2,3cm. Bij een flaplengte van ≥ 2,5cm was heroperatie nodig in 38,7%
(12 op 31). Dit in vergelijking met 23,3% (10 op 43) bij een flaplengte van <2,5cm.
5.6. Uroflows
Achtendertig patiënten die maar één operatie ondergingen, hadden meer dan 1 uroflow beschikbaar.
Bij het verwijderen van de uroflows waarbij minder dan 50% van het verwachte blaasvolume was
geloosd, bleven slechts 8 patiënten over met meerdere uroflows. Hiervan waren drie patiënten
geopereerd door middel van MAGPI, twee door middel van TIP en twee door middel van een onlay
techniek. Een grafische voorstelling van hun Qmax in functie van hun leeftijd is weergegeven in figuur
29. De data was te gevarieerd en te beperkt in aantal om besluiten te kunnen trekken omtrent een
verschil in evolutie bij de verschillende technieken.
Figuur 29: Evolutie van de Qmax in functie van de leeftijd (per techniek)
Discuss ie | 37
Discussie
1. Onderzoekspopulatie
Het beschikken over een adequate onderzoekspopulatie vormt de basis voor een goed onderzoek. Dit
onderzoek tracht om de behandeling van hypospadias te analyseren. Hierbij dient met enkele zaken
rekening gehouden te worden.
De selectie van patiënten gebeurde aan de hand van operaties uitgevoerd in een tertiair
referentiecentrum voor hypospadias. Eerst en vooral betreft het hier dus patiënten die wel degelijk een
operatie ondergingen. Daarnaast stellen de huidige richtlijnen dat het aangeraden is om het (primaire)
hypospadiasherstel te laten gebeuren voor de leeftijd van 18 maanden.(15) Aangezien de uitgevoerde
ingrepen in het UZ Gent pas vanaf eind 1997 elektronisch geregistreerd zijn op gebruikte operatielijst,
werd de keuze gemaakt om een cohorte patiënten van acht opeenvolgende geboortejaren te
onderzoeken (cfr Methodologie). Hierdoor is het mogelijk om een reële situatie te creëren van een
patiënt die geboren wordt met hypospadias, vroegtijdig gediagnosticeerd en geopereerd wordt, en
waarbij de follow-up in de daaropvolgende jaren is geregistreerd.
De patiënten die reeds een hypospadiasherstel ondergingen in een ander ziekenhuis werden
uitgesloten, mede omdat informatie over het initiële ingreep vaak ontoereikend was om de aard van
het herstel te bepalen.
De datum van 1e operatie werd als een belangrijk tijdspunt ingesteld bij de analyse van het
hypospadiasverhaal per patiënt. Daardoor krijgt in dit onderzoek een revisie-ingreep niet dezelfde
waarde toebedeeld als een primair herstel. Andere onderzoeken over hypospadiaschirurgie maken
echter niet altijd het onderscheid tussen patiënten met een primair herstel en patiënten die (met
dezelfde techniek) een revisie van hun initiële hypospadiasherstel ondergingen.(24,44,45)
Door te werken met een groep patiënten geselecteerd op basis van hun geboortejaar ontstaat er als het
ware een soort opbouw- en uitdoofeffect. Dit is te zien bij weergave van de gegevens in functie van
het operatiejaar. In 1997 werd bij deze patiëntenpopulatie nog geen enkele ingreep uitgevoerd. Daarna
stijgt het aantal initiële ingrepen van 9 in 1998, naar 40 in 1999. In 2007 daalt het aantal ingrepen naar
19 ten opzichte van 60 het jaar voordien en dooft daarna het aantal uitgevoerde ingrepen nog verder uit
(zie figuur 8). Ook de leeftijd bij 1e operatie ligt hoger in de operatiejaren 2007-2010 (zie figuur 11).
Dit alles is echter een normaal fenomeen door de variatie in leeftijd waarop het initiële
hypospadiasherstel gebeurt en ondersteunt dan ook de beslissing om te werken met een selectie op
basis van het geboortejaar met een ruim tijdsinterval tussen het laatste geboortejaar en het laatst
geregistreerde operatiejaar.
Discuss ie | 38
2. Algemene resultaten
Elke beschrijving van cijfergegevens bij de resultaten ging gepaard met het maken van bepaalde
keuzes. Zowel bij het categoriseren van de gegevens als bij het rapporteren ervan is er getracht om de
klinische relevantie in achterhoofd te houden. Daarnaast is het onmogelijk om de bijna honderd
variabelen opgenomen in de database elk, samen met hun onderlinge combinaties, in deze
masterscriptie op te lijsten.
2.1. Presentatie
Uit de beschrijvingen van de verschillende hypospadiasvormen blijkt dat de presentatie van
hypospadias zeer variabel is. Toch blijkt dat bij deze onderzoekspopulatie de meatus in ongeveer de
helft van de gevallen (sub)coronair gelokaliseerd is. Ook andere auteurs geven aan dat het percentage
van patiënten met een distale vorm van hypospadias 60-70% bedraagt.(9-11) In China echter beschrijft
Wu et al. dat proximale hypospadias in 2/3e van de gevallen gezien wordt. Mogelijks is dit mede te
wijten aan een onderdetectie en een mindere vraag naar correctie van distale vormen zodat het
percentage distale vormen relatief gezien lager is dan proximale gevallen.(13)
Zoals hierboven al aangegeven zijn patiënten met hypospadias die geen operatie ondergingen bij dit
onderzoek niet opgenomen. Onderzoek van Springer et al. geeft aan dat sommige chirurgen bij een
glandulaire vorm niet altijd een correctie als voorkeur hebben.(23)
De ernstclassificatie van hypospadias aan de hand van de locatie van de meatus blijft een onderwerp
voor discussie.(25) Zoals in de inleiding beschreven, zijn ook andere factoren mee bepalend voor de
ernst van de aandoening en blijkt soms peroperatoir dat de vorm meer uitgesproken is dan initieel
beoordeeld. Het onderscheid tussen coronair, subcoronair en distaal peniel is soms moeilijk te bepalen
en wordt soms door elkaar gebruikt zoals geobserveerd bij de gegevensverzameling voor dit
onderzoek. Hadidi et al. stelt voor om de meatuslocatie te omschrijven als glandulair, distaal of
proximaal. De distale vorm omvat dan zowel (sub)coronaire, distaal peniele als midpeniele
hypospadias. De proximale vorm groepeert de proximaal peniele, penoscrotale, scrotale en perineale
lokalisaties van de meatus.(8) Voor de analyse bij dit onderzoek werd gekozen om te werken met een
distale groep, midpeniele hypospadias en een proximale groep (cfr 1.1. graad van hypospadias bij de
resultaten). De midpeniele categorie werd behouden om als het ware een buffer te vormen tussen de
distale groep en proximale groep. Deze tussengroep bleek van belang te zijn om de overgang van
distaal naar proximaal op verschillende vlakken beter te illustreren. Braga et al. adviseert om toch een
onderscheid te maken tussen proximaal peniele vormen en penoscrotale vormen om de resultaten te
beoordelen van herstel van meer uitgesproken vormen van hypospadias.(37) Echter bij deze
retrospectieve analyse wordt gepoogd een totaalbeeld te vormen van de behandeling van hypospadias
en niet te focussen op de meer uitgesproken vormen. In deze onderzoeksgroep is bij 13,6% van de
penoscrotale vormen initieel ook penoscrotale transpositie aanwezig.
Discuss ie | 39
Een zeldzame groep patiënten zijn deze met de MIP vorm (n=3). Bij de glandulaire en (sub)coronaire
vormen van hypospadias is uitzonderlijk de voorhuid intact, respectievelijk in 7% en 1,7% van de
gevallen. In totaal presenteerde 2,3% van de patiënten in deze groep zich met een intact preputium.
Eveneens in 2,3% van de patiënten kwam een gespleten preputium met orthotope meatus voor. Hierbij
werd in 45% de meatus gemanipuleerd. In de overige gevallen werd bij de helft gekozen voor
circumcisie, bij de andere helft voor preputioplastie.
Beschrijving van de comorbiditeit toont aan dat hypospadias inderdaad associatie vertoont met
bepaalde andere aandoeningen. Zo werd hier bij 5,4% van de patiënten melding gemaakt van
comorbide afwijkingen. De grootste groep van geassocieerde afwijkingen is de congenitale
hartafwijking. Bij bijna 2% van de onderzoekspopulatie is een hart- of aorta afwijking
gediagnosticeerd, terwijl men dit in de algemene populatie bij 6 à 8 per 1000 levendgeborenen
verwacht. Verder is te zien dat hoe proximaler de hypospadiasvorm hoe meer kans er is dat het kadert
binnen een DSD.
De zeldzame recessief overervende aandoeningen Smith-Lemli-Opitz syndroom (7-dehydrocholesterol
reductase deficiëntie) en Laurence-Moon-Bardet-Biedl syndroom worden hier geobserveerd in een
relatief kleine groep van 474 patiënten. Ook zien we het familiale voorkomen weerspiegeld in de
resultaten. Zo is er, van de 4 paar tweelingbroers, maar 1 patiënt waarbij zijn tweelingbroer geen
hypospadias heeft. In totaal is bij 3,4% van de patiënten een positieve familiale anamnese
gerapporteerd in dit onderzoek. Geschat wordt dat hypospadias in 7% familiaal voorkomt.(4,46)
Deze bevindingen suggereren opnieuw de betrokkenheid van genetische factoren.
2.2. Operatie
Het aanbevolen tijdstip om hypospadias te corrigeren is vóór de leeftijd van 18 maanden.(15) Dit omdat
de genitale bewustwording ongeveer rond 18 maand optreedt.(29) Hoewel er bij de resultaten geen
statistisch significant verschil te vinden was tussen de leeftijd bij 1e operatie in functie van het
geboortejaar, kan men aan de hand van figuur 10 stellen dat er misschien toch een trend te zien is van
minder ‘outliers’ (patiënten die pas op oudere leeftijd zijn geopereerd). Hierbij dient echter wel het
verschil in de mogelijke follow-up tijd opgemerkt te worden.
De gemiddelde leeftijd van 1e operatie bij deze onderzoekspopulatie was 22,55 maanden en bijna 70%
van de patiënten werd vóór hun 2e verjaardag voor de eerste maal geopereerd. Uit de analyse blijkt
verder dat de gemiddelde operatieleeftijd bij de distale groep ouder is dan deze bij de midpeniele en
proximale groep. Aangezien de onlay-technieken meer gebruikt worden voor de meer proximale
vormen van hypospadias weerspiegelt dit zich ook in een jongere leeftijd bij 1e operatie bij deze groep
van technieken. Een verklaring voor het verschil in operatieleeftijd kan misschien gezocht worden in
een latere diagnose bij minder uitgesproken gevallen van hypospadias. Een vroegere diagnosestelling
kan leiden tot een vroegere hypospadiascorrectie en kan de gemiddelde leeftijd van 1e operatie voor
hypospadias verder naar beneden brengen. Op jongere leeftijd, wanneer het kind nog luiergebonden is,
Discuss ie | 40
kan ook de nazorg van de operatie gemakkelijker verlopen. Uit analyse blijkt nog dat de meeste
patiënten 1 chirurg hebben, die in geval van complicaties, ook de heringreep uitvoert. Een goede uitleg
aan de ouders, die ook de mogelijke complicaties bespreekt, zodat er geen breuk in vertrouwen
optreedt, kan verklaren waarom er geen andere chirurg wordt geconsulteerd voor de heringreep.
De gebruikte technieken voor primair hypospadiasherstel zijn gevarieerd. Ondanks de stelling dat er
honderden verschillende technieken en aanpassingen zijn beschreven in de literatuur, blijkt uit dit
onderzoek dat het beheersen van een handvol technieken volstaat in de behandeling van hypospadias.
Bij de analyse van gegevens is hier gekozen om de technieken in te delen in 4 grote groepen. Dit
voornamelijk om de TIP techniek en technieken die gebruik maken van een onlay-flap gemakkelijk te
kunnen onderscheiden. De gebruikte technieken variëren significant in functie van de graad van
hypospadias. Door de variabele presentatie van hypospadias dient de techniek gevalspecifiek gekozen
te worden en het zoeken naar een universele techniek die in alle gevallen toegepast wordt, lijkt niet
aan de orde. Wanneer men de gebruikte technieken uitzet in functie van het operatiejaar is er hier geen
duidelijke toename in het gebruik van TIP te observeren. Hoewel TIP toegepast kan worden bij de
meeste hypospadiasvormen, is het slechts bij 40,5% van de patiënten gebruikt voor het primair
hypospadiasherstel. De trend om TIP ook te gebruiken in meer proximale vormen, kan het aandeel van
TIP mogelijks doen toenemen. Beschrijvingen van andere auteurs suggereren een vermindering van
het aantal complicaties bij het toepassen van TIP binnen de proximale vormen, die toegeschreven
wordt aan techniekveranderingen, een beter herkennen van de geschiktheid van de urethrale plaat voor
TIP en de leercurve van de chirurg.(39,40)
Bij de gegevensverzameling voor dit onderzoek is gebleken dat de gebruikte techniek niet altijd
uitgebreid is beschreven. Daarnaast kunnen kleine aanpassingen en evoluties in technieken, eventueel
door ervaringen van de chirurg, moeilijk in beeld worden gebracht. Ook de gebruikte naamgeving kan
verschillen. Zo wordt in het UZ Gent de term ‘SNODPI’ gebruikt om een combinatie van de
Snodgrass techniek en MAGPI techniek te omschrijven.
Bij 1 op 4 patiënten werd een (forse) kromstand of ‘tilting’ van de glans expliciet vermeld. Toch is
slechts bij 11 patiënten van deze cohorte een extra correctie van de kromstand beschreven. Dit wijst
erop dat de chordee vaak eenvoudig los te maken is en de kromstand niet inherent te wijten is aan een
afwijking in de urethrale plaat. De nood aan een kromstandcorrectie volgens Nesbit is er meer in meer
proximale vormen van hypospadias.
3. Complicaties
Het objectiveren van de complicaties en het tijdstip beschrijven waarop deze optreden is moeilijk uit te
voeren, zeker bij een retrospectief onderzoek. Bij onderzoeken die de resultaten van een techniek
trachten te beschrijven wordt vaak geen rekening gehouden met de verscheidenheid aan complicaties
Discuss ie | 41
die kunnen optreden, alsook het mogelijk gecombineerd voorkomen hiervan. Een fistel is vaak het
gemakkelijkst te observeren.(26) Echter de cosmetische resultaten alsook meatusstenosen of meatale
regressie zijn minder makkelijk om te objectiveren, ook omdat er niet altijd een heringreep wordt
uitgevoerd. Daarnaast wordt er in de literatuur niet altijd een exacte omschrijving gegeven van wat als
complicatie meegerekend wordt bij analyse en wat niet. Door de subjectieve beoordeling van
cosmetische, functionele en psychologische resultaten, en door de verschillen in evaluatie, is het
moeilijk om resultaten tussen publicaties onderling te vergelijken.(14)
Verschillende complicaties zijn beschreven na de uitgevoerde hypospadiasingrepen, gaande van een
onmiddellijk postoperatief optredende complicatie als bloeding, oedeem of infectie, tot persisterende
complicaties zoals fistel, stenose of loslating van het herstel. Bij dit onderzoek wordt gekeken naar de
uitgevoerde heroperaties en de opgegeven reden(en) om de complicaties enigszins te objectiveren. Dit
alles wordt gerapporteerd in functie van het initiële hypospadiasherstel. Hierdoor wordt het mogelijk
om (retrospectief) een tijdstip te bepalen waarop een complicatie zich manifesteert. Daarnaast is het
door het analyseren van de beschrijvende parameters mogelijk om risicofactoren te achterhalen die
mogelijks de kans op heroperatie vergroten.
Een ontbrekende datum van heroperatie in de opgestelde database geeft aan dat de overeenkomstige
patiënt niet teruggekomen is. Dit kan er enerzijds op wijzen dat de patiënt een ander ziekenhuis heeft
opgezocht voor een complicatie, maar kan er anderzijds ook op wijzen dat er helemaal geen
complicatie is opgetreden. Daarom kan men niet stellen dat een ontbrekende datum een tekortkoming
vormt voor dit retrospectief onderzoek maar wel dat de heringreepkansen aangegeven bij de resultaten
een zekere ondergrens vormen van opgetreden complicaties.
Bij deze onderzoekspopulatie heeft 75,9% voldoende aan de initiële ingreep (weliswaar tot op datum
van 4 juli 2011). De overige 24,1% heeft reeds een of meerdere nieuwe operatie(s), verband houdend
met de hypospadias, nodig gehad. Aan de hand van de tijd tot heringreep (zie 3.6. bij de resultaten) is
te zien dat dit cijfer stabiliseert na een aantal jaren (zie verder). Analyse toont aan dat de proximale
groep significant meer kans heeft op een heringreep, wat ook aannemelijk is omdat het een
uitgebreidere hypospadiasvorm betreft. Ook andere auteurs hebben reeds hogere
complicatiepercentages beschreven bij proximale vormen van hypospadias.(12,28,37,38,47,48) Dit toont aan
dat een techniek die meer in distale vormen gebruikt wordt niet zonder nuancering vergeleken kan
worden met een techniek die meer in proximale gevallen wordt gebruikt.
Verder blijkt uit de analyse dat, als de techniek opgenomen in de database onder ‘MAGPI’ gebruikt is
voor het initiële herstel, de patiënt geopereerd met deze techniek minder kans heeft op een heringreep
ten opzichte van andere technieken. Ook binnen de distale groep is dit verschil met TIP en GAP
zichtbaar. Zoals andere auteurs stellen, kan de MAGPI (of aanverwante) techniek dus zorgen voor
goede resultaten.(20,49) Naast TIP blijft MAGPI door chirurgen dan ook de meest gewenste techniek
door om te gebruiken in glandulaire hypospadiasvormen.(23)
Discuss ie | 42
Wanneer er wordt gekeken naar de aard van de complicaties is te zien dat een fistel de meest
voorkomende indicatie is om over te gaan tot een herstelingreep. Daarnaast blijkt dat heringrijpen voor
een esthetisch probleem geen zeldzaam fenomeen is, zeker wanneer rekening wordt gehouden met het
gecombineerd voorkomen met andere indicaties tot heroperatie. Bij interpretatie van het procentueel
voorkomen van de heringreepredenen (zie figuur 14 en 15) kan het optreden van een specifieke
complicatie vergeleken worden tussen verschillende hypospadiasvormen of technieken. Optellen van
de complicatiepercentages heeft echter geen nut ten gevolge van het mogelijks gecombineerd
voorkomen van complicaties. Een patiënt met een proximale vorm van hypospadias heeft na het
initiële hypospadiasherstel meer kans op een fistel in vergelijking met een patiënt uit de distale of
midpeniele groep. Dit wordt zowel globaal gezien bij de totale patiëntenpopulatie als bij de groep
patiënten die een heringreep nodig hadden. Hierbij dient rekening gehouden te worden met de sterkere
associatie tussen de proximale groep en het gebruik van onlay-technieken. Ook met betrekking tot
esthetische indicatie voor heroperatie blijkt dit vaker voor te komen bij de proximale vorm ten
opzichte van de distale vorm. Liu et al. geeft bij het onderzoeken naar de patiënttevredenheid op lange
termijn aan dat patiënten die meerdere operaties ondergingen, zoals vaker bij uitgesproken vormen van
hypospadias, meer klachten hebben over het voorkomen van hun geslachtsorgaan.(50)
Een patiënt die geopereerd is aan de hand van een techniek waarbij de urethrale plaat wordt
ingesneden, heeft meer kans dat hij omwille van een meatusstenose een heringreep zal dienen te
ondergaan in vergelijking met andere technieken. Als er een complicatie optreedt na het initiële
hypospadiasherstel, is het bij de incisie-groep ook waarschijnlijker dat dit een meatusstenose betreft in
vergelijking met de onlay-groep. De berichten dat TIP aanleiding zou geven tot meer meatusstenosen
worden bij deze analyse dus ook aangetoond.(36,41,42) Verschillende aanpassingen aan de TIP techniek
zijn beschreven om te proberen het voorkomen van complicaties te verminderen.(29,41,45,51-53)
Zoals hierboven aangegeven wordt bij andere studies vaak enkel rekening gehouden met complicaties
zoals fistel, meatusstenose of loslating, terwijl het esthetische aspect vaak buiten beschouwing blijft.
Slechts uitzonderlijk wordt getracht om de esthetische resultaten van hypospadiasherstel objectief te
evalueren.(33,50) Rekening houden met en objectiveren van de esthetische uitkomst na
hypospadiaschirurgie is dus aangeraden. Ook vanuit het standpunt van de patiënt is het belangrijk om
alle complicaties na te gaan, ook op lange termijn.(25)
Globaal genomen wordt er bij deze onderzoekspopulatie geobserveerd dat er geen verschil is in kans
op een nieuwe operatie na het primaire herstel of na een ingreep omwille van een opgetreden
complicatie. Op zich hoeft een eenmalige heringreep dus niet te wijzen op een verhoogde kans op
verdere complicaties. In geval van bijkomende complicaties neemt de kans op heringreep echter wel
toe. Ook andere auteurs beschrijven dat zogenaamde cripples het slechter doen in zin van het optreden
van complicaties.(21,54) Dit vormt naast het vaak ontbreken van de nodige voorgeschiedenis een
bevestiging voor de keuze, bij het begin van dit onderzoek, om cripples uit te sluiten.
Discuss ie | 43
Bij de zoektocht naar andere factoren die zouden kunnen bijdragen tot een geslaagd
hypospadiasherstel in 1 tijd, zijn enkele zaken op te merken. Zo is gebleken dat de gemiddelde leeftijd
bij 1e operatie significant verschilt tussen de groep patiënten die slechts 1 ingreep ondergingen en de
groep patiënten die een of meerdere heringrepen nodig hadden. Gecombineerd met het feit dat de
gemiddelde post-op follow-up tijd korter is bij de groep patiënten met slechts 1 ingreep, vormt dit stof
voor een delicate interpretatieoefening. Men kan bedenken dat wanneer er geen complicaties optreden,
de patiënt minder teruggezien wordt op consultatie waardoor de post-op follow-up tijd logischerwijze
korter is. Maar anderzijds kan men ook stellen dat indien de patiënt minder lang opgevolgd is,
mogelijke complicaties niet geregistreerd zijn. Toch blijkt uit de resultaten ook dat de proximale groep
patiënten – en geassocieerd ook de onlay-groep – langer opgevolgd is na de initiële operatie,
waarschijnlijk mede omwille van meer complicaties. Daarnaast is bij de opzet van dit onderzoek
rekening gehouden met het mogelijk maken van een ruime opvolgingsperiode door het tijdsinterval
tussen gegevensverzameling en geboortedatum (zie eerder). Dit alles pleit in het voordeel van de
redenering dat patiënten zonder complicaties gewoon minder lang zijn opgevolgd juist omdat er geen
complicaties zijn opgetreden. Om de gemiddeld oudere leeftijd bij 1e operatie te verklaren (ongeveer 6
maanden verschil) bij de groep van ongecompliceerde patiënten kan men rekening houden met het feit
dat de patiënten met een distale vorm van hypospadias bij deze onderzoekspopulatie gemiddeld op
oudere leeftijd zijn geopereerd en het is juist deze groep die minder kans op heroperatie heeft.
Daarnaast heeft een patiënt die op oudere leeftijd wordt geopereerd een kortere (mogelijke)
opvolgingsperiode, wat inherent is aan het bepalen van een eindpunt van gegevensverzameling. Onder
3.8. bij de resultaten is te zien dat, zelfs bij opsplitsen in kleine leeftijdscategorieën, het percentage van
patiënten met eenmalige ingreep een stijgende trend vertoont. Daardoor is het onwaarschijnlijk dat
deze trend volledig te wijten is aan selectie van patiënten met minder lange opvolging. Andere
onderzoeken suggereren dat uitstellen van hypospadiaschirurgie kan leiden tot meer
complicaties.(20,55,56) Men zou kunnen stellen dat uit dit onderzoek blijkt dat er geen aanwijzingen zijn
dat opereren op (iets) oudere leeftijd zou leiden tot meer heringrepen. Hierbij wordt echter niet
gekeken naar operaties die op tienerleeftijd worden uitgevoerd, zoals tijdens of na de puberteit. De
bevinding bij dit onderzoek dat de iets later geopereerde patiënten niet meer kans hebben op een
noodzakelijk heringrijpen, dient echter het opereren op jonge leeftijd niet te ontmoedigen. Zoals eerder
gesteld kan de psychologische impact van opereren na 18 maanden niet achterwege gelaten worden.
Bovenstaande bemerkingen met betrekking tot de verschillen in opvolging tussen verschillende
groepen tonen aan dat interpretatie van de gegevens zeer moeilijk is. Er zijn zoveel variabelen die
kunnen meespelen in het beïnvloeden van de cijfergegevens dat het vastpinnen op één parameter
mogelijks kan leiden tot het trekken van foute conclusies. Deze scriptie probeert deze variatie van
mogelijke beïnvloedende factoren dan ook aan te kaarten.
Discuss ie | 44
In de literatuur wordt er gesproken van een leercurve bij hypospadiaschirurgie.(26) Ook bij de
resultaten van dit onderzoek is te zien dat het slaagpercentage van de initiële ingreep in functie van het
operatiejaar een stijgende trend vertoont (zie figuur 24). Ook de chirurg kan voor een procentueel
verschil in slaagpercentage zorgen. Kocherov et al. stelt dat het gebruik van veranderende technieken
en significante verbeteringen van de instrumenten en draden, mogelijks een impact kan hebben op de
klinische uitkomst van de patiënten.(19) Binnen deze onderzoekspopulatie is ook aangetoond dat de
kans op heringreep significant verschillend is tussen de vicryl- en de monocrylgroep. Subgroepanalyse
toont echter ook dat de karakteristieken met betrekking tot hypospadiasvorm en gebruikte techniek
niet dezelfde zijn tussen de twee groepen van gebruikte hechtdraad bij het initiële hypospadiasherstel.
In de veronderstelling dat monocryl tot betere resultaten leidt dan vicryl, kan het toenemende gebruik
van monocryl beschreven in deze onderzoekspopulatie op zich al voldoende zijn om de stijgende trend
in slaagpercentage van de initiële ingreep mee te verklaren. Vergelijking met andere literatuur leert dat
de vele variabele factoren kunnen leiden tot verschillende resultaten met betrekking tot de gebruikte
draad.(57,58)
Algemeen wordt aangenomen dat het gebruik van dartosweefsel om het urethroplastie te
vervolledigen, een beschermende rol speelt in het voorkomen van fistels.(51,53) Bij analyse bij deze
onderzoekspopulatie is initieel gezien dat patiënten waarbij een dartosflap gebruikt werd bij de eerste
operatie, een hogere kans hebben op heringreep. Verdere subanalyse geeft aan dat het verschil in
heringreepkans verdwijnt indien men factoren als hypospadiasvorm en techniek probeert uit te
schakelen. Dit is opnieuw een voorbeeld van het feit dat er rekening gehouden dient te worden met de
vele variabelen indien men echt objectief de resultaten tussen gebruikte technieken wil vergelijken. Bij
subgroepanalyse van het fistelpercentage is te zien dat er inderdaad minder fistels worden
geobserveerd in geval van dartosflap gebruik in vergelijkbare gevallen (weliswaar zonder statistische
significantie).
Opvallend bij dit onderzoek is dat de patiënten die een voorhuidherstel ondergingen opmerkelijk
weinig complicaties vertonen. Slechts 13% had nood aan een 2e ingreep, waarbij een complicatie van
het voorhuidherstel op zich slechts in 4 van de 9 gevallen de reden voor heringrijpen was. In het
uiteindelijke verloop is slechts in 7,2% van de gevallen de melding gemaakt dat de voorhuid niet meer
aanwezig is. Ook andere auteurs stellen dat het verrichten van een preputioplastie bij geselecteerde
patiënten niet moet leiden tot meer complicaties.(31,32)
Een andere observatie bij deze onderzoekspopulatie is dat bij onlay-technieken waarbij gebruik is
gemaakt van een langere flap, er meer kans op heroperatie is in vergelijking met ingrepen waarbij een
kortere flap gebruikt is. Intuïtief is dit aannemelijk, doordat het opgevulde defect uitgebreider is en dus
een grotere flaplengte vereist is, dat de kans op complicaties groter is dan wanneer het een klein defect
betreft.
Discuss ie | 45
4. Opvolging
Hierboven is al uitvoerig besproken dat variatie in de opvolgingstijd kan bijdragen tot verschillen in
het observeren van complicaties. De uiteindelijke resultaten van hypospadiaschirurgie evalueren is een
zeer complex gebeuren. Retrospectief onderzoek kan de verschillende variabelen enkel beschrijven,
maar ook prospectief onderzoek heeft te maken met dezelfde beperkingen van de opvolgingstijd. Door
het gespreid in de tijd optreden van complicaties, dient er steeds een eindpunt gekozen te worden
waarop patiëntengegevens worden geanalyseerd. Bij dit onderzoek is de opvolgingsleeftijd opgesplitst
in de leeftijd bij 1e operatie en de post-op follow-up tijd om deze variabelen in kaart te brengen. Dit is
een van de weinige onderzoeken die het optreden van complicaties tracht weer te geven in functie van
de tijd na operatie. Vaak rapporteren andere onderzoeken de verschillen in opvolging onvolledig,
ontbreekt een exacte omschrijving van de complicaties en gebeurt de analyse aansluitend op de
operatiejaren waardoor een langere follow-up periode onmogelijk wordt gemaakt. Een punt waarop dit
onderzoek het verschil tracht te maken is juist om de mogelijkheid te creëren dat complicaties die later
optreden ook opgenomen worden bij de analyse van de behandeling van hypospadias.
Uit analyse is gebleken dat er bij deze onderzoekspopulatie gemiddeld 25,22 maanden zit tussen het
initiële hypospadiasherstel en de daaropvolgende heringreep (wanneer deze vereist is). Er is geen
statistisch verschil in de gemiddelde tijd tot heringreep tussen de verschillende hypospadiasvormen en
hersteltechnieken onderling aangetoond. Toch is er te zien dat indien er een complicatie optreedt, deze
slechts in 47,37% van de gevallen binnen het jaar na het initiële hypospadiasherstel wordt
gecorrigeerd. Bij 37,72% van de gevallen is dit zelfs pas na 2 jaar. Voor een adequate beschrijving van
de resultaten van hypospadiaschirurgie dient er dus rekening gehouden te worden met het feit dat niet
alle complicaties binnen het jaar na operatie optreden. Figuur 20 en 21 geven dan ook weer dat pas na
tenminste 3 jaar er stilaan een stabilisatie optreedt. Indien men de post-op follow-uptijd beperkt tot 3
jaar neemt, mist men in deze onderzoekspopulatie nog steeds minstens 1/5e van de patiënten die een
heringreep nodig hadden. Door de methodologie van deze studie bedraagt de theoretische
opvolgingsleeftijd maximaal 14 jaar. Conceptueel gezien zou het pas bij een oneindig lange
opvolgingstijd mogelijk zijn om alle complicaties te diagnosticeren. Dus zou men kunnen stellen dat
er in de realiteit nog meer dan 1 op 5 van de patiënten met complicaties worden gemist indien men
zich zou beperken tot 3 jaar follow-up. Vele andere studies houden door hun opbouw maar rekening
met complicaties opgetreden binnen het jaar na initieel hypospadiasherstel. Lange termijn resultaten
zijn ook nodig om nieuwere technieken adequaat te kunnen evalueren.(43)
In totaal werd bij deze onderzoekspopulatie bij 59% een consultatie meer dan 1 jaar postoperatief
geregistreerd. De gemiddelde post-op follow-uptijd bedraagt 34,03 maand.
De bevindingen bij de resultaten tonen aan dat retrospectieve analyse van de uroflowmetrie-resultaten
zeer moeilijk is. Naast de vele ontbrekende gegevens, is er ook een selectie van meerdere uroflows bij
gecompliceerde patiënten aan te tonen. Daarnaast vormt het verband tussen het geloosde volume of de
Discuss ie | 46
leeftijd bij de uroflow-afname en de Qmax een uitdaging om de uroflowmetrie-resultaten tussen
verschillende patiënten te vergelijken. De leeftijd bij 1e operatie blijkt in dit onderzoek geen verband te
houden met veranderingen in het urinedebiet. Verschillende normogrammen zijn beschreven om een
obstructief flowpatroon te objectiveren en daarnaast wordt gesteld dat er een voldoende groot geloosd
volume dient te zijn om de uroflow te interpreteren.(59,60) Voor dit laatste werkt men meestal aan de
hand van een percentage van het verwachte blaasvolume voor een bepaalde leeftijd. De neourethra die
bij hypospadiasherstel wordt gecreëerd kan op zich al mogelijks een afwijkend flowpatroon
geven.(25,44) In de literatuur is er interesse naar het de invloed van incisie van de urethrale plaat op het
flowpatroon.(61,62) Een obstructief flowpatroon kan optreden in asymptomatische patiënten en kan
spontaan verbeteren, maar kan ook verslechteren zelfs vele jaren postoperatief.(60) Ondanks de
moeilijkheden bij het retrospectief analyseren wordt de nut van uroflowmetrie in de praktijk hier zeker
niet in vraag gesteld.
5. Aanbevelingen
Referentiecentrum
Hypospadias kan adequaat behandeld worden door middel van chirurgisch herstel. De ervaring van de
chirurg kan samen met de gebruikte technieken een belangrijke rol spelen. In een referentiecentrum
kan er gezorgd worden voor voldoende blootstelling aan de verschillende presentaties van hypospadias
en kan men aan de hand van bedrevenheid in een handvol technieken goede resultaten behalen.
Systematische beschrijving
Hypospadias is een frequente aandoening met zeer variabele presentatie. Bevorderen van de
bewustwording hiervan kan leiden tot een vroegere diagnose en therapie.(6) Het systematisch
gestructureerd beschrijven van zowel de hypospadiasvorm, gebruikte operatietechniek en opvolging
bij elke patiënt kan leiden tot een gemakkelijkere analyse van de werkelijke resultaten van de
behandeling hypospadias. Een totaalbeeld behouden is belangrijk met betrekking tot het analyseren
van complicaties, zeker bij retrospectieve analyse.
Langere opvolging
Veel van de complicaties zijn pas merkbaar enkele jaren na het initiële herstel. Bij onderzoekswerk is
het belangrijk om een lange follow-up mogelijk te maken bij het studiedesign om correct het
voorkomen van complicaties te kunnen beschrijven. Deze tekortkoming van de meeste bestaande
literatuur dient men in rekening te houden bij het interpreteren van de resultaten. In de praktijk dient
een langdurige follow-up van patiënten niet als onnodig geacht te worden.(15)
Discuss ie | 47
6. Tekortkomingen en toekomst
Hierboven zijn reeds enkele tekortkomingen van dit onderzoek besproken. Echter de meeste zijn
onvermijdelijk, zowel door het retrospectieve aspect als door de variabiliteit waarmee de behandeling
van hypospadias te maken heeft. Er is getracht om bij interpretatie van de gegevens rekening te
houden met mogelijke selectiebias en confounders. Het retrospectief selecteren van een grotere
patiëntengroep kan, door evolutie in de behandeling van hypospadias, zorgen voor een sterkere
beïnvloeding van de resultaten. Toch is het gebruiken van de gegevens van een groot aantal patiënten
de enige mogelijkheid om objectieve resultaten te bekomen.
De beschreven resultaten zijn van toepassing op deze specifieke onderzoekspopulatie, eigen aan UZ
Gent in deze welomschreven periode. Voorzichtigheid is dus geboden om de bevindingen niet zonder
kritische ingesteldheid toe te passen op de algemene populatie van patiënten met hypospadias of te
vergelijken met onderzoeken uitgevoerd op andere locaties die een andere onderzoekspopulatie
omvatten. Dit onderzoekswerk kan een basis vormen om te anticiperen op mogelijke problemen bij het
uitvoeren van nieuwe onderzoeken. Een verdere informatisering van patiëntengegevens kan bijdragen
tot het vergemakkelijken van het analyseren van de resultaten op grotere patiëntenpopulaties. Dit kan
ook zorgen voor een beter patiëntgericht beeld en initiatieven zoals het E-Health platform kunnen
verschillende contacten in het kader van hypospadias, ook buiten één welbepaald centrum, beter in
kaart brengen.
7. Conclusie
Dit onderzoek biedt een uitgebreide analyse van de resultaten van hypospadiasherstelingrepen
uitgevoerd in een tertiair referentiecentrum. Ondanks de tekorten die inherent zijn aan een
retrospectieve analyse, werd getracht te anticiperen op mogelijke problemen om de gevonden
resultaten toepasbaar te maken voor de reële situatie. Dit leidt tot een aantal aanbevelingen die in
rekening gehouden kunnen worden met betrekking tot de behandeling van hypospadias.
In de huidige literatuur gebeurt de rapportage van resultaten omtrent hypospadiaschirurgie nog te vaak
onomzichtig. Een kritische houding is dan ook aangewezen wanneer men resultaten tussen
verschillende onderzoeken wenst te vergelijken.
Referentie l i j st | 48
Referentielijst
1. Schoenwolf GC, Bleyl SB, Brauwer PR, Francis-West PH. Larsen’s Human Embryology, 4th edition. Philadelphia: Churchill Livingstone; 2009. p. 521,532-535.
2. Baskin LS, Ebbers MB. Hypospadias: anatomy, etiology, and technique. J Pediatr Surg. 2006 Mar;41(3):463-72.
3. van der Zanden LF, van Rooij IA, Feitz WF, Franke B, Roeleveld N, et al. Aetiology of hypospadias: a systematic review of genes and environment. Hum Reprod Update. 2012 Feb 26. Epub ahead of print
4. Kraft KH, Shukla AR, Canning DA. Hypospadias. Urol Clin North Am. 2010 May;37(2):167-81.
5. Nassar N, Bower C, Barker A. Increasing prevalence of hypospadias in Western Australia, 1980-2000. Arch Dis Child. 2007 Jul;92(7):580-4.
6. Pierik FH, Burdorf A, Nijman JM, de Muinck Keizer-Schrama SM, Weber RF, et al. A high hypospadias rate in The Netherlands. Hum Reprod. 2002 Apr;17(4):1112-5.
7. De Sy WA. Which technic for which form of hypospadias?. Ann Urol (Paris). 1996;30(4):160-6.
8. Hadidi AT, A.F. Azmy AF. Hypospadias Surgery: An Illustrated Guide. Berlin: Springer-Verlag; 2004.
9. Hansson E, Becker M, Aberg M, Svensson H. Analysis of complications after repair of hypospadias. Scand J Plast Reconstr Surg Hand Surg. 2007;41(3):120-4.
10. Leung AK, Robson WL. Hypospadias: an update. Asian J Androl. 2007 Jan;9(1):16-22.
11. Manzoni G, Bracka A, Palminteri E, Marrocco G. Hypospadias surgery: when, what and by whom? BJU Int. 2004 Nov;94(8):1188-95.
12. Ozturk H, Onen A, Otçu S, Kaya M, Ozturk H. The outcome of one-stage hypospadias repairs. J Pediatr Urol. 2005 Aug;1(4):261-6.
13. Wu WH, Chuang JH, Ting YC, Lee SY, Hsieh CS. Developmental anomalies and disabilities associated with hypospadias. J Urol. 2002 Jul;168(1):229-32.
14. Mouriquand PD, Gorduza DB, Noché ME, Targnion A. Long-term outcome of hypospadias surgery: current dilemmas. Curr Opin Urol. 2011 Nov;21(6):465-9.
15. Hoebeke P, ed. Hypospadias. In: Guidelines on Paediatric Urology. EAU; 2012. Available from: http://www.uroweb.org/gls/pdf/21_Paediatric_Urology.pdf. Accessed May 2, 2012.
16. Abu-Arafeh W, Chertin B, Zilberman M, Farkas A. One-stage repair of hypospadias--experience with 856 cases. Eur Urol. 1998 Oct;34(4):365-7.
17. Schönbucher VB, Landolt MA, Gobet R, Weber DM. Psychosexual development of children and adolescents with hypospadias. J Sex Med. 2008 Jun;5(6):1365-73.
18. Weber DM, Schonbucher VB, Gobet R, Gerber A, Landolt MA. Is there an ideal age for hypospadias repair? A pilot study. J Pediatr Urol. 2009 Oct;5(5):345-50.
19. Kocherov S, Prat D, Koulikov D, Ioscovich A, Chertin B, et al. Outcome of hypospadias repair in toilet-trained children and adolescents. Pediatr Surg Int. 2012 Apr;28(4):429-33.
20. Perlmutter AE, Morabito R, Tarry WF. Impact of patient age on distal hypospadias repair: a surgical perspective. Urology. 2006 Sep;68(3):648-51.
21. Riccabona M, Oswald J, Koen M, Beckers G, Lusuardi L, et al. Comprehensive analysis of six years experience in tubularised incised plate urethroplasty and its extended application in primary and secondary hypospadias repair. Eur Urol. 2003 Dec;44(6):714-9.
Referentie l i j st | 49
22. Wilkinson DJ, Farrelly P, Kenny SE. Outcomes in distal hypospadias: A systematic review of the Mathieu and tubularized incised plate repairs. J Pediatr Urol. 2010 Dec 13. Epub ahead of print
23. Springer A, Krois W, Horcher E. Trends in hypospadias surgery: results of a worldwide survey. Eur Urol. 2011 Dec;60(6):1184-9.
24. Germiyanoğlu C, Nuhoğlu B, Ayyildiz A, Akgül KT. Investigation of factors affecting result of distal hypospadias repair: comparison of two techniques. Urology. 2006 Jul;68(1):182-5.
25. Snodgrass W, Macedo A, Hoebeke P, Mouriquand PD. Hypospadias dilemmas: a round table. J Pediatr Urol. 2011 Apr;7(2):145-57.
26. Horowitz M, Salzhauer E. The 'learning curve' in hypospadias surgery. BJU Int. 2006 Mar;97(3):593-6.
27. Snyder CL, Evangelidis A, Hansen G, St Peter SD, Murphy JP, et al. Management of complications after hypospadias repair. Urology. 2005 Apr;65(4):782-5.
28. de Mattos e Silva E, Gorduza DB, Catti M, Valmalle AF, Mouriquand P, et al. Outcome of severe hypospadias repair using three different techniques. J Pediatr Urol. 2009 Jun;5(3):205-11.
29. Snodgrass WT. Snodgrass technique for hypospadias repair. BJU Int. 2005 Mar;95(4):683-93.
30. Snodgrass WT, ed. Hypospadias. In: Campbell-Walsh Urology, 10th Edition. Wein AJ, Kavoussi LR, Novick AC, Partin AW, Peters CA. Philadelphia: WB Saunders; 2011. p. 3503-3535.
31. Papouis G, Kaselas C, Skoumis K, Kaselas V. Repair of distal hypospadias and preputioplasty in one operation. Risks and advantages. Urol Int. 2009;82(2):183-6.
32. Elganainy EO, Hameed DA, Abdelsalam YM, Abdelaziz MA. Prepuce preserving versus conventional Mathieu urethroplasty for distal hypospadias - A prospective randomized study. J Pediatr Urol. 2011 Jun 4. Epub ahead of print
33. Rynja SP, de Jong TP, Bosch JL, de Kort LM. Functional, cosmetic and psychosexual results in adult men who underwent hypospadias correction in childhood. J Pediatr Urol. 2011 Oct;7(5):504-15.
34. Braga LH, Lorenzo AJ, Salle JL. Tubularized incised plate urethroplasty for distal hypospadias: A literature review. Indian J Urol. 2008 Apr;24(2):219-25.
35. Ververidis M, Dickson AP, Gough DC. An objective assessment of the results of hypospadias surgery. BJU Int. 2005 Jul;96(1):135-9.
36. Akbiyik F, Tiryaki T, Senel E, Mambet E, Atayurt H, et al. Clinical experience in hypospadias: results of tubularized incised plate in 496 patients. Urology. 2009 Jun;73(6):1255-7.
37. Braga LH, Pippi Salle JL, Lorenzo AJ, Skeldon S, Bagli DJ, et al. Comparative analysis of tubularized incised plate versus onlay island flap urethroplasty for penoscrotal hypospadias. J Urol. 2007 Oct;178(4 Pt 1):1451-6.
38. Snodgrass W, Yucel S. Tubularized incised plate for mid shaft and proximal hypospadias repair. J Urol. 2007 Feb;177(2):698-702.
39. Snodgrass W, Bush N. Tubularized incised plate proximal hypospadias repair: Continued evolution and extended applications. J Pediatr Urol. 2011 Feb;7(1):2-9.
40. Ghanem MA, Nijman RJ. Outcome analysis of tubularized incised urethral plate using dorsal dartos flap for proximal penile hypospadias repair. J Pediatr Urol. 2010 Oct;6(5):477-80.
41. Elganainy EO, Abdelsalam YM, Gadelmoula MM, Shalaby MM. Combined Mathieu and Snodgrass urethroplasty for hypospadias repair: a prospective randomized study. Int J Urol. 2010 Jul;17(7):661-5.
42. Acimi S. Comparative study of two techniques used in distal hypospadias repair: tubularized incised plate (Snodgrass) and tubularized urethral plate (Duplay). Scand J Urol Nephrol. 2011 Feb;45(1):68-71.
Referentie l i j st | 50
43. Wilcox D, Snodgrass W. Long-term outcome following hypospadias repair. World J Urol. 2006 Aug;24(3):240-3.
44. Gürdal M, Tekin A, Kireççi S, Sengör F. Intermediate-term functional and cosmetic results of the Snodgrass procedure in distal and midpenile hypospadias. Pediatr Surg Int. 2004 Mar;20(3):197-9.
45. Ferro F, Vallasciani S, Borsellino A, Atzori P, Martini L. Snodgrass urethroplasty: grafting the incised plate--10 years later. J Urol. 2009 Oct;182(4 Suppl):1730-4.
46. Fredell L, Kockum I, Hansson E, Holmner S, Nordenskjöld A, et al. Heredity of hypospadias and the significance of low birth weight. J Urol. 2002 Mar;167(3):1423-7.
47. Sujijantararat P, Chaiyaprasithi B. Comparative outcome between transverse island flap onlay and tubularized incised plate for primary hypospadias repair. Asian J Surg. 2009 Oct;32(4):229-33.
48. Moursy EE. Outcome of proximal hypospadias repair using three different techniques. J Pediatr Urol. 2010 Feb;6(1):45-53.
49. Hoebeke P, De Sy W. The Arap modification of the MAGPI: experience in 72 patients. Ann Urol (Paris). 1996;30(4):170-3.
50. Liu G, Yuan J, Feng J, Geng J, Wang T, et al. Factors affecting the long-term results of hypospadias repairs. J Pediatr Surg. 2006 Mar;41(3):554-9.
51. el-Kassaby AW, Al-Kandari AM, Elzayat T, Shokeir AA. Modified tubularized incised plate urethroplasty for hypospadias repair: a long-term results of 764 patients. Urology. 2008 Apr;71(4):611-5.
52. Snodgrass W, Cost N, Nakonezny PA, Bush N. Analysis of risk factors for glans dehiscence after tubularized incised plate hypospadias repair. J Urol. 2011 May;185(5):1845-9.
53. Braga LH, Lorenzo AJ, Suoub M, Bägli DJ. Is statistical significance sufficient? Importance of interaction and confounding in hypospadias analysis. J Urol. 2010 Dec;184(6):2510-5.
54. Karabulut A, Sunay M, Erdem K, Erol D, et al. Retrospective analysis of the results obtained by using Mathieu and TIP urethroplasty techniques in recurrent hypospadias repairs. J Pediatr Urol. 2008 Oct;4(5):359-63.
55. Dodson JL, Baird AD, Baker LA, Docimo SG, Mathews RI. Outcomes of delayed hypospadias repair: implications for decision making. J Urol. 2007 Jul;178(1):278-81.
56. Ziada A, Hamza A, Abdel-Rassoul M, Habib E, Daw M, et al. Outcomes of hypospadias repair in older children: a prospective study. J Urol. 2011 Jun;185(6 Suppl):2483-5.
57. Cimador M, Castagnetti M, Milazzo M, Sergio M, De Grazia E. Suture materials: do they affect fistula and stricture rates in flap urethroplasties? Urol Int. 2004;73(4):320-4.
58. Guarino N, Vallasciani SA, Marrocco G. A new suture material for hypospadias surgery: a comparative study. J Urol. 2009 Mar;181(3):1318-22.
59. Kaya C, Kucuk E, Ilktac A, Ozturk M, Karaman MI. Value of urinary flow patterns in the follow-up of children who underwent Snodgrass operation. Urol Int. 2007;78(3):245-8.
60. Andersson M, Doroszkiewicz M, Arfwidsson C, Abrahamsson K, Holmdahl G. Hypospadias repair with tubularized incised plate: Does the obstructive flow pattern resolve spontaneously? J Pediatr Urol. 2011 Aug;7(4):441-5.
61. Scarpa MG, Castagnetti M, Berrettini A, Rigamonti W, Musi L. Urinary function after Snodgrass repair of distal hypospadias: comparison with the Mathieu repair. Pediatr Surg Int. 2010 May;26(5):519-22.
62. Holmdahl G, Karström L, Abrahamsson K, Doroszkiewicz M, Sillén U. Hypospadias repair with tubularized incised plate. Is uroflowmetry necessary postoperatively? J Pediatr Urol. 2006 Aug;2(4):304-7.
Bijlage Lijst met gebruikte afkortingen
MIP Megameatus Intact Preputium
VACTERL Vertebral defects, Anal atresia, Cardiac defects, Trachea-Esophageal fistula, Renal
anomalies, Limb abnormalities
DSD Disorder of Sex Development
MAGPI Meatal Advancement and Glanuloplasty Incorporated
GAP Glans Approximation Procedure
TIP Tubularized Incised Plate
TIF Transverse Island Flap
LIF Longitudinal Island Flap
UZ Universitair Ziekenhuis
T100 plastijd (s)
Qmax maximaal urinedebiet (ml/s)
V geloosd volume (ml)
BI Betrouwbaarheidsinterval
SD Standaarddeviatie
IQR Interquartile Range
ADHD Attention Deficit and Hyperactivity Disorder
ASS Autisme Spectrum Stoornis
VSD Ventrikel Septum Defect
DES Diethylstilbestrol
IVF In Vitro Fertilisatie
ICSI Intracytoplasmatische Sperma Injectie
EBC Expected Bladder Capacity
Abstract posterpresentatie (Aanvaard voor de 23rd Annual Meeting in Zurich, 2012, van de European Society for Paediatric Urology)
HYPOSPADIAS REPAIR IN A SINGLE REFERENCE CENTRE: LONG TERM FOLLOW-UP IS MANDATORY TO DETECT THE REAL COMPLICATION RATE !
Anne-Françoise SPINOIT, Filip POELAERT, Erik VAN LAECKE, Luitzen-Albert GROEN and Piet HOEBEKE University Hospital Ghent, Urology, Ghent, BELGIUM
INTRODUCTION
Hypospadias is one of the most common congenital disorders affecting the male external genitalia, for which several reconstructive techniques are used. We report the hypospadias repair activity of a single reference center and analyze it focusing on the importance of long time follow-up. PATIENTS AND METHODS
A list of surgeries registered as hypospadias repair (n= 1061) between 1997 and 2010 was created, patients born between 06/1997 and 06/2005 were selected (n=543). A database was created with information about hypospadias characteristics, surgical repair and follow-up, which was retrospectively analyzed with SPSS 19. RESULTS
Starting with a database of 543 patients, patients who had a first repair in our center (n=474) were selected for further analysis. Patients having no hypospadias (n=16), referred to our center for complications of previous surgery (n= 45) or with missing data (n=8) were excluded. Distal penile hypospadias was reported in 77.2% (n=366), midpenile in 11.4% (n=54) and proximal in 11.4% (n=54) of children. Technique for initial repair was based on an incised plate technique in 39.9% (n=189), on meatal advancement in 36% (n=171), on an onlay flap in 17.3% (n=82) and on other or combined techniques in 5.3% (n=25). Insufficient information to determine technique was reported in 1.5% (n=7). Mean age at first operation was 22.55 months [4-134], mean follow-up time after the first surgery 33.98 months [0-145]. Seventy-five% of children (n=360) underwent only one operation and had a good long term outcome; in 25 % reoperation was needed, of which 47.37% ( n= 54) in the first year of follow-up. CONCLUSIONS
Overall, a good long term outcome without further complications could be reached in 75% of our cases. In the 25 % of patients who needed one reoperation only, 47.37 % appeared in the first year after surgery indicating the need for long term follow up when reporting on outcomes of hypospadias repair.
Poster voor presentatie (Aanvaard voor de 23rd Annual Meeting in Zurich, 2012, van de European Society for Paediatric Urology)
