Faculteit Geneeskunde en Gezondheidswetenschappen

Academiejaar 2010-2011

Perceptuele en akoestische analyse van prosodie bij patiënten met de ziekte van Parkinson, multisysteematrofie en

progressieve supranucleaire palsy

Kelly Van Landeghem

Promotor: Prof. Dr. P. Santens Copromotoren: Dr. M. De Letter en Prof. Dr. P. Corthals

Scriptie voorgedragen tot het behalen van de graad van master in de logopedische en audiologische wetenschappen

Faculteit Geneeskunde en Gezondheidswetenschappen

Academiejaar 2010-2011

Perceptuele en akoestische analyse van prosodie bij patiënten met de ziekte van Parkinson, multisysteematrofie en

progressieve supranucleaire palsy

Kelly Van Landeghem

Promotor: Prof. Dr. P. Santens Copromotoren: Dr. M. De Letter en Prof. Dr. P. Corthals

Scriptie voorgedragen tot het behalen van de graad van master in de logopedische en audiologische wetenschappen

1

ABSTRACT

This present study aimed to identify the prosodic aspects of patients diagnosed as Parkinson’s

disease (PD), progressive supranuclear palsy (PSP) and multiple system atrophy (MSA).

Intonation, speech intensity and speech rate were analyzed and compared in order to determine

a number of acoustic features that can help distinguish these three syndromes. Speech samples

from 38 patients with PD (n=28), PSP (n=2) and MSA (n=8) were evaluated using an objective

acoustic study complemented by a perceptual study with non-professional (PD: n=14, PSP:

n=2, MSA: n=7) and professional examiners (PD: n=25, PSP: n=2, MSA: n=8). Results showed

that speech in PSP is characterized by a lower pitch, more monotonous speech and a slower

speech rate in comparison with speech in PD and MSA. However, none of the studies show

significant differences between the three patientsgroups, except for reading speed from the

study with professional evaluators. These results demonstrate that patients with PSP have a

singificantly slower speech rate than other patients. Future research should be conducted with

more patients and a better representation of subtypes within a parkinsonism. Moreover, clear

evaluation forms should be used with well defined terms.

Deze studie beoogde de prosodische aspecten in kaart te brengen van patiënten

gediagnosticeerd als ziekte van Parkinson (PD), progressieve supranucleaire palsy (PSP) en

multisysteematrofie (MSA). Intonatie, intensiteit en leessnelheid werden geanalyseerd en

vergeleken teneinde een aantal akoestische kenmerken te identificeren die een hulp kunnen

bieden deze drie syndromen van elkaar te onderscheiden. Er werden 38 spraakstalen

opgenomen van patiënten met PD (n=28), PSP (n=2) en MSA (n=8). Deze spraakstalen werden

geëvalueerd aan de hand van een objectief akoestisch onderzoek, aangevuld door een

perceptueel onderzoek met niet-professionele (PD: n=14, PSP: n=2, MSA: n=7) en

professionele beoordelaars (PD: n=25, PSP: n=2, MSA: n=8). Resultaten toonden dat patiënten

met PSP een met lagere toonhoogte spreken, meer monotoon en er wordt een trager leestempo

opgemerkt in vergelijking met patiënten met PD en MSA. Echter, geen van de onderzoeken

tonen significante verschillen aan tussen de drie patiëntengroepen, behalve wat betreft

leessnelheid uit het onderzoek met professionele beoordelaars. Deze resultaten tonen aan dat

patiënten met PSP significant trager zouden spreken dan andere patiënten. Toekomstig

onderzoek dient te worden uitgevoerd met meer patiënten en een betere vertegenwoordiging

van subtypes binnen een parkinsonisme. Bovendien dienen er duidelijke

beoordelingsformulieren te worden gebruikt met goed gedefinieerde termen.

2

INLEIDING

De ziekte van Parkinson (PD), de meest voorkomende progressieve neurodegeneratieve

aandoening na de ziekte van Alzheimer (Emre, 2007), heeft grote gevolgen voor de

levenskwaliteit van de patiënt. Bovendien wordt er met de toenemende vergrijzing van de

bevolking in de Westerse landen een stijging van de prevalentie en incidentie verwacht.

Zorgvuldige multidisciplinaire diagnostiek is van zeer groot belang bij elke

neurodegeneratieve stoornis in functie van een algemene behandeling. Echter, ongeveer 10 tot

15 procent wordt verkeerdelijk gediagnosticeerd als PD (Schrag, Ben-Shlomo & Quinn, 2002;

Jellinger, 2003). Bij deze patiënten wordt dan op een later tijdstip een andere stoornis

vastgesteld. Deze aandoeningen hebben zekere kenmerken met PD gemeen, maar hebben een

andere onderliggende pathogenese. Hierdoor kunnen ze geclassificeerd worden als ‘atypisch

parkinsonisme’ (Vlaar, Boers & Bloem, 2010). De meest courante syndromen van

parkinsonisme zijn Progressieve Supranucleaire Palsy (PSP) en Multisysteematrofie (MSA)

(Hughes, Daniel, Kilford & Lees, 1992; Eckert et al., 2004; O’Sullivan et al., 2008; Khadilar,

2010). Kim et al. (2002) vermelden dat een foutieve PD-diagnose niet alleen te wijten is aan

het feit dat de syndromen sterk gelijkende fenotypes vertonen, er is ook een gebrek aan

diagnostische markers. Toch is de nauwkeurigheid van de diagnose van uiterst belang voor het

bepalen van de prognose, stoornisgerichte en functionele behandelingstechnieken en voor

studies die de etiologie en pathogenese van deze neurodegeneratieve stoornissen uitgebreider

onderzoeken en daarop de verdere opbouw van nieuwe therapeutische strategieën uitwerken

(Eckert et al., 2003; Kim et al, 2002).

Doorgaans worden PD, MSA en PSP aanzien als motorische stoornissen, maar ook

veranderingen op communicatief vlak zoals stem en spraak kunnen niet voorkomen worden

(Miller, Noble, Jones & Burn, 2006). Dysartrie is een welgekend symptoom als gevolg van een

parkinsonisme. Nochtans is de temporele verwerking van spraak bij deze doelgroepen nog

maar beperkt onderzocht (Müller, 2001). Daarom tracht deze masterproef aan de hand van een

akoestische en perceptuele studie omtrent de parameter ‘prosodie’ bij deze drie aandoeningen

een bijdrage te leveren.

Alvorens wordt overgegaan tot het toelichten van de spraakkenmerken, volgt er een korte

beschrijving van prevalentie, pathofysiologie en klinische kenmerken van PD, PSP en MSA.

Dit overzicht wordt begeleid door een samenvattende tabel in bijlage (zie appendix A).

3

PD is een aandoening die in 1817 werd gedefinieerd door James Parkinson en wordt ook wel

benoemd als primair of idiopathisch parkinsonisme (Emre, 2007; Barker, Grant & Hodnicki,

1998; Bastiaanse & Leenders, 2009).

De prevalentie van personen met PD in België wordt geschat op ongeveer 3 op 1000

personen (Cras et al., 2007). Meestal manifesteert deze zich tussen het 50e en het 60e

levensjaar. Bij deze leeftijdsgroep komt de ziekte voor bij ongeveer één op de 50 personen

(Parkinson Patiënten Vereniging [PPV], 2010).

Betreffende de pathofysiologie wordt PD gekenmerkt door een degeneratie van

dopaminerge neuronen in het mesencephalon, meer bepaald in de substantia nigra. In principe

oefent dopamine een tweevoudig effect uit op de neuronen van het striatum en dus op het

uitvoeren van bewegingen. Enerzijds heeft deze neurotransmitter een positieve invloed op de

‘directe pathway’, wat facilitatie van bewegingen mogelijk maakt. Anderzijds heeft dopamine

een remmend effect op de activiteit van de ‘indirecte pathway’ waardoor de remming van

bewegingen gedeeltelijk wordt opgeheven. Echter, bij een verstoorde dopamine-aanmaak zoals

bij PD ontstaat er een verminderd evenwicht tussen de directe en indirecte pathway. De

‘directe pathway’ wordt onvoldoende geëxciteerd en de ‘indirecte pathway’ wordt

onvoldoende geïnhibeerd. Dit vertaalt zich in de typische motorische kenmerken (Barker, et al.,

1998; Bartels & Leenders, 2009).

PD heeft als klinische hoofdkenmerken rigiditeit, rusttremor, bradykinesie en verlies van

posturale reflexen (Barker et al., 1998; Bartels & Leenders, 2009; Khadilar, 2010). Typisch

voor PD is een asymmetrische onset van de motorische moeilijkheden. Tevens reageren de

meeste symptomen van PD goed op levodopa. Posturale stoornissen, evenals tremor hebben

een minder goede levodoparespons. Ook op het psychosociaal domein – cognitie, gedrag,

stemming, coping – en op gebied van spraak en taal kunnen problemen optreden. Deze non-

motorische kenmerken zijn heel courant bij PD, maar worden heel vaak onderschat (Jankovic,

2008).

PSP is in 1964 voor het eerst beschreven bij een negental patiënten door Steele, Richardson en

Olzewski. Daarom wordt deze neurologische aandoening ook het Steele – Richardson –

Olzewski syndroom genoemd (Rampello et al., 2005; Houghton, D.J. & Litvan, I. 2007; van

Swieten, Donker, Chiu & Boon, 2008). Zoals eerder werd vermeld, wordt PSP vaak foutief

gediagnosticeerd. Een enquête opgesteld door Santacruz en collega’s in 1998 zou hebben

weergegeven dat ongeveer 33 % van de 437 PSP-patiënten vooraf een diagnose van ziekte van

Parkinson hadden gekregen, 7,6 % ziekte van Alzheimer en 2,3 % MSA (Osaki et al., 2004).

4

Vandaag de dag zijn er ongeveer 5 à 6 per 100.000 personen in Nederland die

daadwerkelijk aan PSP lijden. PSP is hiermee de meest voorkomende vorm van atypisch

parkinsonisme (Donker Kaat, Boon, Heutink & van Swieten). De gemiddelde leeftijd waarop

de ziekte zich manifesteert is ongeveer 63 jaar, met een gemiddelde overlevingsduur van negen

jaar wanneer de eerste symptomen verschijnen. Tot slot wordt in de literatuur vermeld dat PSP

frequenter voorkomt bij mannen dan bij vrouwen, met een ratio van ongeveer 1 : 1,8

(Rampello et al., 2005; Williams et al., 2005).

Aan de basis van PSP liggen neuropathologische symptomen zoals neuronenverlies,

granulovacuolaire degeneratie, gliosis en ‘neurofibrillary tangles’ in zowel de basale ganglia,

de hersenstam en het cerebellum (Nath, Ben-Shlomo, Thomson, Lees & Burn, 2003; Osaki et

al., 2004; van Swieten et al., 2007; Federico, Mezzapesa & Petruzzellis, 2008).

PSP wordt in een beginstadium klinisch getypeerd door posturale instabiliteit, axiale

rigiditeit en bradykinesie. Dit leidt tot plots en frequent vallen waarbij patiënten meestal geen

pogingen ondernemen om de val te corrigeren (Chiasson & Dugas, 2002; van Swieten et al.,

2008). Bovendien is er in deze fase van de ziekte op vlak van oogmotoriek een vertraging van

de snelle sprongbewegingen (saccades) waarneembaar. Hierbij is de vertraging in verticale

richting meer uitgesproken dan in de horizontale. Pas later in het ziekteproces ontwikkelt de

patiënt een verticale blikparese (Osaki et al., 2004; Donker Kaat et al., 2004; Rampello et al.,

2005; Khadilkar, 2010). Deze symptomen zijn, in tegenstelling tot PD, bilateraal symmetrisch

aanwezig (Cras et al., 2007). Ook de geringe reactie op een behandeling met levodopa en de

afwezigheid van een rusttremor pleit tegen PD (Chiasson & Dugas, 2002; Donker Kaat et al.,

2004). Overigens zijn cognitieve en gedragsstoornissen zoals traagheid van het denken,

onvermogen opgeslagen informatie op te halen, apathie, impulsief gedrag en imitatiegedrag

vroegtijdige symptomen van PSP (Donker Kaat et al., 2004; Cras et al., 2007). In 2005

classificeert Williams et al. PSP in twee grote klinische subtypes, het Richardson’s syndroom

(RS) en PSP-parkinsonisme (PSP-P) met elk hun specifieke eigenschappen. RS wordt hierbij

herkend als het typische PSP-beeld dat beschreven werd door Richardson. PSP-P vertoont

meer klinische kenmerken gelijkend op die van PD, met name een asymmetrisch begin, tremor,

betere levodoparespons en een langere ziekteduur. Van Swieten et al. (2008) stellen bovendien

dat patiënten met PSP kenmerken kunnen vertonen van duizeligheid, wazig zien of

lichtintolerantie, vergeetachtigheid of persoonlijkheidsveranderingen en slaapstoornissen, die

meestal in het verdere verloop van de ziekte optreden.

5

De term MSA werd geïntroduceerd in 1969 door Graham en Oppenheimer, nadat de stoornis

reeds verschillende namen had gekend, namelijk striatonigrale degeneratie,

olivopontocerebellaire atrofie, Shy-Drager syndroom en idiopathisch orthostatische hypotensie

(Rehman, 2001; Wenning, Colosimo, Geser & Poewe, 2001).

De prevalentie van MSA wordt geschat op 4,4 personen op 100.000 (O’Sullivan et al.,

2008). De ziekte treft beide geslachten in gelijke mate waarbij de gemiddelde leeftijd bij onset

53 jaar is. Vanaf het moment dat de symptomen verschijnen, schommelt de overlevingsduur

van 5 tot 9 jaar.

Op neuropathologisch vlak onderscheidt men celverlies, gliosis en gliale

cytoplasmatische inclusies in verschillende hersen- en spinale structuren, namelijk de basale

ganglia, het cerebellum en het autonome systeem (Cras et al., 2007; Khadilkar, 2010). Deze

neurogene veranderingen zijn doorgaans gerelateerd aan het klinische patroon van de ziekte.

Op die manier wordt MSA-P hoofdzakelijk getypeerd door striatonigrale degeneratie, waarbij

er voornamelijk atrofie optreedt van de putamen. MSA-C door atrofie van het cerebellum,

middelste cerebellaire pedunkel en de pons (Rehman, 2001; Wenning et al., 2004; Lee et al.,

2004; Frederico et al., 2008).

De klinische kenmerken van MSA vormen een combinatie van parkinsonisme, autonome,

cerebellaire en pyramidale symptomen. Afhankelijk van welke symptomen domineren, wordt

deze stoornis onderverdeeld in twee subtypes, namelijk het parkinson-dominante (MSA-P) en

het cerebellair-dominante type (MSA-C) (Lee, Cho, Kim, Lee, 2004; O’Sullivan, 2008;

Khadilkar, 2010). Als eerste klacht kan men hoofdzakelijk autonome disfuncties waarnemen

die vaak de motorische stoornissen maanden of jaren kunnen voorafgaan (Rehman, 2001).

Deze stoornissen van het autonome zenuwstelsel manifesteren zich als urogenitale disfuncties

(urinaire incontinentie, urinaire retentie en verminderde seksuele potentie bij mannen) en

orthostatische hypotensie (Wenning et al, 2001; Rehman, 2001; Cras et al, 2007). Verder

verschillen de klinische symptomen in het verdere verloop van MSA afhankelijk van het

subtype. MSA-P wordt gekarakteriseerd door progressieve akinesie en rigiditeit met

onregelmatige posturale tremor en een in minder voorkomende mate rusttremor. In

tegenstelling tot PSP is bij onset van MSA-P het herhaaldelijk vallen niet prominent aanwezig,

maar kan wel zich wel voordoen (Wenning et al., 2004). MSA-C wordt meer getypeerd door

disfuncties in het cerebellum. Hierbij kunnen we onder andere gangataxie, ledemaatkinetische

ataxie en pyramidale indicaties onderscheiden. Bovendien kan MSA-C cerebellair

geïnduceerde oculomotorische distorsies omvatten zoals nystagmus. Verder ontwikkelen veel

patiënten met MSA ook orofaciale of craniocervicale (torticollis en anterocollis) dystonie,

6

geassocieerd met een ernstige dysartrie. In een latere fase van de ziekte kunnen bijkomend

symptomen van dysfagie optreden (Rehman, 2001; Wenning et al., 2004). Patiënten met MSA

vertonen op alle vlakken een snellere achteruitgang dan PD-patiënten, echter op cognitief vlak

blijven zij meer stabiel in tegenstelling tot patiënten met PD en PSP (Rehman, 2001; Wenning

et al., 2004; Cras et al., 2007). Een interessante opmerking en misschien ook de meest

belangrijke aanwijzing op een differentiaaldiagnose met PD is dat MSA-patiënten geen of een

transiënte reactie hebben op levodopa (Khadilkar, 2010).

Algemeen wordt ‘spraak’ gedefinieerd als de mogelijkheid om reproduceerbare klanken te

vormen met een bepaalde semantische betekenis. De mogelijkheid tot spreken omvat

verschillende parameters, met name ademhaling, fonatie, articulatie en prosodie. Prosodie kan

zijn beurt worden onderverdeeld in spreeksnelheid (speaking rate en articulation rate),

spreekintensiteit en intonatie of spreekfrequentie (Darley, Aronson & Brown, 1975).

Afwijkingen van deze spraakparameters komen frequent voor bij PD, PSP en MSA en

veroorzaken bijgevolg een aanzienlijke impact op het sociale en emotionele welzijn van de

patiënt (Sachin et al., 2008). Sachin et al. (2008) stellen dat de pathofysiologische basis van

spraakmoeilijkheden associeert met de motorische fenomenen gezien in PD, de laryngale

spieren in hypo- of akinetische syndromen worden immers rigide. Dit resulteert in een

verminderde abductie van de stembanden, veranderde glottische druk en een ondermaatse

coördinatie met de ademhaling. De hiervan gekende gevolgen zijn aangetaste fonatie en de

onmogelijkheid om met adequate intonatie te spreken. Concreet uit dit zich in verminderde

luidheid, monotone spraak en een hese stem.

Aangezien PD, PSP en MSA extrapiramidale aandoeningen zijn, vertonen deze drie

doelgroepen een aantal overlappingen op motorisch vlak en dus ook op gebied van spraak.

Bovendien heeft elke stoornis eigen typerende eigenschappen (Sachin et al., 2008).

Hierop volgend wordt een overzicht gegeven van de algemene spraakstoornissen eigen

aan PD, PSP en MSA met een specifieke bespreking van prosodische elementen kenmerken.

Deze gegevens worden ondersteund door een samenvattende tabel in bijlage (zie appendix B).

Verscheidene patiënten met PD ontwikkelen in de loop van hun aandoening een

hypokinetische dysartrie. Hoewel dysartrie bij PD uitgesproken kan zijn, stellen Müller et al.

(2001) dat de spraakproblemen bij PSP en MSA ernstiger zijn aangedaan. Bovendien komen

de symptomen bij PD significant minder snel tot uiting in tegenstelling tot PSP en MSA

(Müller et al., 2001).

7

De spraakparameters bij PD kunnen op alle vlakken abnormaliteiten vertonen. Deze

abnormaliteiten uiten zich onder andere in stemproblemen zoals een ruwe stem en de

aanwezigheid van continue wilde lucht. Op articulatorisch vlak worden na verloop van tijd

herhalingen van fonemen en onnauwkeurig uitgesproken consonanten verwacht (Darley,

Aronson & Brown, 1975). Verder wordt hypokinetische dysartrie gekenmerkt door

dysprosodie. Skodda, Rinsche & Schlege (2009) stellen dat volgens klinische ervaringen de

parameter ‘prosodie’ het meest opmerkelijke kenmerk is van dysartrie bij PD. Hieronder

worden de drie luiken, met name intonatie, intensiteit en spreeksnelheid belicht.

Volgens een studie naar intonatie blijkt dat mannelijke individuen met PD een verhoogde

spreektoonhoogte hebben in vergelijking met hun respectievelijke controlepersonen. Dit komt

vooral tot uiting in een later stadium van de ziekte. Ook vrouwen ondergaan kleine

veranderingen van de gemiddelde spreektoonhoogte. Holmes, Oates, Phyland & Hughes

(2000) geven aan dat vrouwen met PD vooral te maken krijgen met een gereduceerde

standaardvariatie van de fundamentele spreekfrequentie. Verder wordt er een significante

vermindering van toonhoogtevariaties bij zowel mannen als vrouwen vastgesteld (Holmes et

al., 2000; Skodda, Grönheit & Schlegel, 2010). Echter, er is toch een klein verschil waar te

nemen tussen mannen en vrouwen. Vrouwen met PD zouden na verloop van tijd een beduidend

meer gereduceerd intonatiepatroon vertonen (Skodda et al., 2009; Skodda et al., 2010).

Volgens de literatuur zouden deze geslachtsgerelateerde verschillen vermoedelijk te wijten zijn

aan het onderscheid in grootte van de larynx en verschillende impact van de ziekte op het

stemapparaat bij mannen en vrouwen met PD (Skodda et al., 2009). Verder kan men een

vermindering van intonatie vaststellen naar het einde van een leestaak, voornamelijk wanneer

men de laatst gelezen zin vergelijkt met de initiële zin. Een belangrijke opmerking bij het

interpreteren van onderzoeksresultaten naar toonhoogtevariatie, is dat men steeds dient

rekening te houden met het soort taak dat voorhanden is. Men heeft reeds aangetoond dat er

een hogere intonatievariabiliteit te zien is bij een leesopdracht of bij een opzettelijk emotioneel

gericht gesprek vergeleken met een gewone conversatie. Dit wijst op het feit dat externe cues

de prosodische parameters wel degelijk kunnen beïnvloeden (Skodda et al., 2010).

Wat betreft de intensiteit van het spraakvermogen bij PD, vindt men terug dat patiënten

met een zachtere stem spreken. Deze bevinding werd bevestigd door een akoestische studie van

Holmes et al. (2000) waarbij het groepsgemiddelde aanzienlijk lager ligt dan bij de normale

proefgroep. Verder hebben patiënten met PD moeilijkheden om te luidheid te behouden naar

het einde van een zin (Sachin et al., 2008). Holmes et al. (2000) stellen bovendien dat naarmate

8

patiënten met PD een later stadium van hun ziekte bereiken, een verminderde variatie in

luidheid vertonen.

Onderzoek naar spreeksnelheid bij patiënten met PD levert vaak weerlegbare antwoorden

op. Een studie van Skodda & Schlegel (2008) toont onder andere een leeftijdsgerelateerde

reductie van de speech rate en de articulation rate bij zowel gezonde proefpersonen als bij

patiënten met PD. De oorzaak hiervan zou te wijten zijn aan een toename van het aantal pauzes

binnen een zin en vooral aan een verlenging van de duur van een uiting tijdens het verouderen.

Ook het geslacht zou een zekere invloed uitoefenen op het articulatiepatroon. Gezonde

vrouwen zouden meer en langere pauzes inlassen in polysyllabische woorden dan mannen. Dit

specifieke patroon wordt ook teruggezien bij vrouwelijke PD-patiënten, met gevolg dat zij over

het algemeen een tragere spreeksnelheid vertonen. Ondanks de gegevens dat de

articulatiesnelheid vermindert, worden in de literatuur tegenstrijdige resultaten teruggevonden.

Skodda & Schlegel (2008) ondervonden namelijk in dezelfde studie dat controlepersonen, maar

vooral patiënten met PD, de neiging hadden om op het einde van een leestaak de

articulatiesnelheid op te drijven. Deze laatste gegevens werden vooral bij mannelijke patiënten

gezien en minder bij vrouwen. Het is echter belangrijk op te merken dat deze studie hamert op

het belang van verder onderzoek omtrent deze leeftijds- en geslachtsgerelateerde verschillen

met een grotere proefgroep en adequate controlegroep. Bovendien merkten Darley, Aronson &

Brown (1969) reeds op dat enkelvoudige spraakbewegingen traag worden uitgevoerd, maar

repetitieve bewegingen uitzonderlijk snel met een klein bereik. Ook Logemann, Fisher, Boshes

& Blansky (1970) ondervinden een versnelling van de speech rate bij patiënten met PD,

meestal onder de vorm van de zogenaamde ‘short rushes of speech’.

Dysartrie is eveneens een belangrijk symptoom van PSP. Het type dysartrie vormt een

combinatie van hypokinetische met vooral spastische en in mindere mate atactische

componenten en kan evolueren tot een volledige anartrie (Kluin et al., 2001; Müller et al.,

2001). Het feit dat dysartrie aanzienlijk eerder in het ziektebeeld optreedt en het gemengde

karakter van het dysartrietype in PSP kan helpen tot een differentiaaldiagnose met PD

(Hartelius, Gustavsson, Astrand & Holmberg, 2006).

De abnormaliteiten omtrent de spraakparameters bij patiënten met PSP hebben

kwalitatieve kenmerken gemeenschappelijk met die van PD. Desondanks zouden de

pathologische bevindingen meer geprononceerd zijn bij PSP (Skodda, Visser & Schlegel,

2010). Op vlak van spraakvermogen, kenmerkt de stem zich door een graad van ruwheid en

kan daarenboven gespannen klinken. Patiënten met PSP maken geregeld articulatiefouten

9

onder de vorm van verlengde en onnauwkeurig uitgesproken fonemen en herhaling van

fonemen, woorden en zinnen (Kluin et al., 2001). Bovendien kunnen patiënten met PSP

tekenen van stottergedrag vertonen (Sachin et al., 2008). Net zoals bij PD, vertoont de

parameter ‘prosodie’ abnormaliteiten. Echter, prosodie bij PSP is tot nog toe maar weinig

onderzocht in tegenstelling tot prosodie bij PD.

Studie naar intonatiepatronen bij patiënten met PSP levert nochtans interessante

resultaten op. Skodda et al. (2010) vonden dat de variabiliteit in intonatie aanzienlijk lager was

dan bij PD, zowel wat betreft de mannen als de vrouwen. Omtrent de gemiddelde toonhoogte

kon men stellen dat er geen significant verschil bestaat met die van patiënten met PD (Skodda

et al., 2010). Patiënten waarvan spastische componenten van spraak op de voorgrond treden,

kunnen een verminderde toonhoogte aannemen (Kluin et al. 2001).

Op vlak van intensiteit kan men besluiten dat bij patiënten met PSP vaak een hypofone

stem wordt gezien. Echter, de luidheid kan een wisselend karakter vertonen (Sachin et al.,

2008). Bovendien wordt er bij deze patiënten ook een verminderde variatie in luidheid

opgemerkt (Kluin et al., 2001).

Volgens de literatuur vertoont de spreeksnelheid bij PSP een significant verschil in

vergelijking met PD. De articulation rate bij patiënten met PSP zou beduidend lager zijn

(Skodda et al., 2010). Daarenboven volgen uit de onderzoeksresultaten van Hartelius et al.

(2006) en Skodda et al. (2010) dat de groep met PSP-patiënten een hoger aantal pauzes inlast

in een leesfragment, wat de algemene speech rate nog meer doet dalen. Een mogelijke

verklaring hiervoor kan gezocht worden in een reductie van de maximale fonatietijd. Deze

reductie wordt tevens gezien bij PD, maar staat meer op de voorgrond bij PSP. Deze reductie is

mogelijk te wijten aan een combinatie van een verminderde mogelijkheid tot foneren en een

ondermaatse ademhaling (Sachin et al. (2008). Verder kan worden opgemerkt dat PSP-

patiënten palilalie kunnen vertonen (Van Borsel, Botinck, Coryn, Paemeleire & Vandemaele,

2006; Sachin et al., 2008). In de studie van Sachin et al. (2008) waren 18 patiënten met PSP

geïncludeerd waarvan bijna 39% plotse en kortdurende versnelling van de spreeksnelheid of

‘short rushes of speech’ vertoonden.

Als laatste worden de spraakkenmerken van MSA besproken. Het type dysartrie dat voorkomt

bij deze groep kenmerkt zich als zijnde gemengd, met vaak dominerende klinische symptomen

afhankelijk van het MSA-subtype. Zo zal men bij MSA-P meer hypokinetische

karakteristieken waarnemen, terwijl atactische componenten meer gezien worden bij MSA-C.

Dysartrie kan ook afzonderlijk voorkomen, meestal onder de vorm atactische of hypokinetische

10

dysartrie. Vormen van spastische dysartrie worden weinig of niet geobserveerd (Sachin et al.,

2008; Kim, Kent, Kent & Duffy, 2010). Kim et al. (2010) besluiten bovendien in hun

onderzoek dat de vroege aanwezigheid van een dysartrie en het gemengde karakter ervan

bruikbaar kan zijn tot een differentiaal diagnose met PD. MSA differentiëren van PSP aan de

hand van de identificatie van dysartrie levert voorlopig minder positieve resultaten op

(Hartelius, 2006).

Wat betreft de algemene spraakpathologie bij patiënten met MSA komt men tot de

vaststelling dat er ook bij deze stoornis gemeenschappelijke kenmerken zijn met die van PD en

PSP, evenals een aantal minieme verschillen. Op gebied van spraakvermogen merkt men

vooral een ruwe en gespannen stem op en op articulatorisch vlak komt naar voren dat

consonanten onnauwkeurig worden uitgesproken (Hartelius et al., 2006; Sachin et al., 2008).

Evenals bij patiënten met PSP zijn prosodische kenmerken bij MSA-patiënten nog maar weinig

in detail onderzocht. Nochtans kunnen veranderingen omtrent intonatie, intensiteit en

spreeksnelheid belangrijke resultaten opleveren voor het maken van een differentiaaldiagnose

tussen verschillende parkinsonismes.

Volgens de studie van Sachin et al. (2008) spreken 75% van de patiënten met MSA

monotoon. Echter, monotonie zou geen prominent kenmerk zijn. Volgens andere bronnen kan

het intonatiepatroon sterk variëren van patiënt tot patiënt (Hartelius, 2006). Dit kan verklaard

worden door het feit dat monotonie een belangrijk distinctief kenmerk is van hypokinetische

dysartrie. Patiënten met MSA-P zullen met andere woorden minder variatie in intonatie

vertonen dan patiënten met MSA-C (Hartelius, 2006).

Patiënten met MSA kunnen daarenboven kenmerken vertonen van hypofonie. Echter, net zoals

monotonie, is gereduceerde luidheid geen hoofdkenmerk van de pathologische spraak.

Variabele resultaten zijn dus mogelijk bij het interpreteren van het spraakvermogen (Sachin et

al., 2008).

Op gebied van spreeksnelheid observeert men een tragere spreeksnelheid, ongepaste

spreekpauzes, palilalie en korte uitingen. Nochtans staan deze kenmerken minder op de

voorgrond als bij PSP (Hartelius et al., 2006). Kim et al. (2010) kunnen zelfs besluiten dat de

articulation rate in hun onderzoek niet significant verschilt van de gezonde controlegroep. Men

geeft hier wel het belang aan van rekening te houden met de kleine studiegroep. Acceleratie

van de spraak kan bij een klein aantal patiënten voorkomen (Sachin et al., 2008).

Deze studie beoogt de prosodische kenmerken in kaart te brengen van patiënten die voldoen

aan de criteria van PD, PSP en MSA. Intonatie, intensiteit en spreeksnelheid worden

11

geanalyseerd en vergeleken teneinde een aantal akoestische kenmerken te identificeren die een

hulp kunnen bieden deze drie syndromen van elkaar te onderscheiden. Daarnaast poogt een

bijkomend perceptueel onderzoek met professionele en niet-professionele luisteraars een

bijdrage te leveren aan de differentiatie tussen PD, PSP en MSA door de resultaten hiervan te

vergelijken met die van het akoestisch onderzoek.

METHODOLOGIE

Proefpersonen

Het huidige onderzoek includeerde in totaal 37 patiënten met Belgische en 1 met Nederlandse

nationaliteit, allen opgenomen in het Universitair Ziekenhuis Gent. Hiervan werden 28

patiënten gediagnosticeerd met PD (16 mannen, 12 vrouwen), 2 met PSP (enkel mannen) en 8

met MSA (5 mannen, 3 vrouwen). Alle patiënten met MSA konden worden geclassificeerd als

subtype MSA-P. Van de twee patiënten met PSP werd één gediagnosticeerd als RS, de andere

patiënt kreeg de diagnose van PSP-P. Alle neurologische onderzoeken werden uitgevoerd door

eenzelfde neuroloog van het Universitair Ziekenhuis Gent. De leeftijden van de patiënten

varieerden van 46 tot 77 jaar, met een gemiddelde van 64 jaar 4 maanden en een

standaarddeviatie van 8 jaar 5 maanden. De spraakstalen van de patiënten werden verzameld

gedurende 4 jaar, van het jaar 2006 tot 2010. De gemiddelde duur van de manifesterende ziekte

bedroeg op het moment van afname bij patiënten met PD 8.9 (SD=5.13) jaar, bij patiënten met

PSP 2 jaar en bij patiënten met MSA 6.3 (SD=5.12) jaar.

Zestien personen, 9 mannen en 7 vrouwen, namen deel aan het perceptuele onderzoek om de

spraak van patiënten met PD, PSP en MSA te beoordelen. Deze personen zullen verder de niet-

professionele beoordelaars (NPB) worden genoemd. De leeftijd van deze beoordelaars

varieerde van 17 tot 52 jaar, met een gemiddelde van 33 jaar 5 maanden en een

standaarddeviatie van 13 jaar. Ze werden bereikt door familie en kennissen aan te spreken

(convenience sampling). Aan de reeds gecontacteerden werd bovendien gevraagd naar andere

personen die nog zouden willen deelnemen (snowball sampling). Hierbij werden als

exclusiecriteria gesteld dat de beoordelaars noch een opleiding logopedie mochten genieten,

noch te werk gesteld waren als logopedist(e). Verder werden de beoordelaars onderverdeeld in

12

twee groepen, elke groep kreeg de geluidsfragmenten op een ander tijdstip en in verschillende

volgorde te horen. Hierbij wordt verwezen naar de bespreking van ‘procedure’.

Hiernaast werden de spraakstalen beoordeeld door twee professionele logopedisten, die

verder de professionele beoordelaars (PB) worden genoemd. Beide logopedisten zijn

tewerkgesteld in het Universitair Ziekenhuis Gent.

Materiaal

Voor dit onderzoek werd gebruikt gemaakt van spraakstalen uit de database van het

Universitair Ziekenhuis Gent. De proefpersonen lazen hierbij de Nederlandstalige

standaardtekst ‘De noordenwind en de zon’ van het International Phonetic Alfabet

(International Phonetic Association, 1974) (zie appendix C).

Voor de akoestische analyse van de spraakstalen werd gebruik gemaakt van het softwarepakket

‘Praat: doing phonetics by computer’, versie 5.2.21 (Boersma & Weeninck, 1992). Dit

programma laat toe op een eenvoudige manier de akoestische parameters zoals toonhoogte,

luidheid van de stem en spreeksnelheid te analyseren aan de hand van eigen geschreven scripts.

Tijdens dit onderzoek werd gebruik gemaakt van twee scripts opgesteld door Prof. Dr. P.

Corthals van de Universiteit Gent.

Tijdens het luisterexperiment konden de beoordelaars gebruik maken van een hulpmiddel, in

de vorm van een vragenlijst, om de spraak te evalueren (zie appendix D). Deze vragenlijst

peilde voor elk luisterfragment naar de drie parameters van prosodie aan de hand van 9 vragen.

De vragen konden telkens beantwoord worden volgens een vijfpuntenschaal. De gehele

vragenlijst bestond uit 24 pagina’s, voor elk luisterfragment werd een blad in beslag genomen

met de 9 vragen. De vragen op de eerste pagina konden de beoordelaars gebruiken bij het

beluisteren van de twee voorbeeldfragmenten om dan over te schakelen naar de 23 eigenlijke

luisterfragmenten.

Reeds voor dit onderzoeksopzet werden de prosodische kenmerken (intonatie, dynamiek en

leessnelheid) bij deze patiënten beoordeeld door de PB. De resultaten van de beoordelingen

werden verkregen door Dr. M. De Letter. Aan de hand van deze resultaten konden de analyses

worden uitgevoerd zoals verder besproken wordt in de paragraaf van data-analyse.

13

Procedure

Eerst en vooral werd de akoestische analyse volbracht aan de hand van Praat-scripts. Volgende

gegevens omtrent de melodische aspecten werden uit de spraakstalen gehaald: 50e percentiel

van de grondtoon (Hz), de grondtoonmodulatie (Hz) en het modulatietempo van de grondtoon

(Hz/sec). De grondtoonmodulatie is gelijk aan de som van alle toonhoogtebewegingen naar

boven en naar beneden gedurende de gehele opname. De uitschieters voorbij het 25e en 75e

percentiel worden hierbij niet in rekening gebracht omdat dit artefacten kunnen zijn. Die totale

waarde wordt vervolgens door de duur van de uiting gedeeld, omdat niet alle uitingen even

lang zijn. Zo bekomt men het modulatietempo van de grondtoon.

Analoog aan de analyses op melodisch vlak werden dynamische aspecten van de stem

geanalyseerd: 50e percentiel van de intensiteit (dB), de intensiteitsmodulatie (dB) en het

modulatietempo van de intensiteit (dB/sec). Bij de laatste twee genoemde gelden dezelfde

definities als de grondtoonmodulatie en het modulatietempo van de grondtoon.

Als laatste werden volgende gegevens omtrent de temporele dimensie onderzocht: het

aantal syllaben, de lengte van de genomen pauzes (sec), de speech rate (syllaben/sec) en de

articulation rate (syllaben/sec).

Nadien volgde het perceptuele onderzoek, bestaande uit twee onderdelen. Het eerste onderdeel

omvatte het luisterexperiment met NPB, het tweede met PB. In deze paragraaf wordt enkel het

eerste onderdeel besproken.

Zoals eerder vermeld, was de totale groep van NPB opgesplitst in twee groepen van elke

acht personen. Elke groep kreeg een zorgvuldige selectie te horen van 25 spraakstalen,

waarvan twee voorbeelden. Bij deze selectie werden alle spraakstalen van patiënten met PSP

geïncludeerd. Ondanks het beperkte aantal spraakstalen van patiënten met MSA, werd één

spraakstaal achterwege gelaten wegens gebrekkige kwaliteit. Het selecteren van spraakstalen

van patiënten met PD was gebaseerd op de kwaliteit van het luisterfragment en zodanig dat de

verschillende ernstgraden van dysartrietypes in het onderzoek gerepresenteerd waren.

De eerste groep NPB kreeg de spraakstalen te horen volgens een bepaalde module,

module 1. Deze module bevatte een willekeurige volgorde van de te beluisteren fragmenten en

werd op voorhand vastgelegd. Nadat het doel van het onderzoek werd toegelicht, werd de

vragenlijst overlopen en eventuele vragen van de luisteraars beantwoord. Vervolgens kwamen

twee voorbeeldfragmenten aan bod, gevolgd door de eigenlijke luisterfragmenten.

14

De tweede groep kreeg de spraakstalen aangeboden volgens module 2. De module

differentieerde zich van de eerste in volgorde van de luisterfragmenten. Deze volgorde werd in

volledig gespiegeld (fragment 1 werd fragment 23, fragment 2 werd fragment 22, enz.). Dit had

als doel het vermoeidheids- en bekendheidseffect op te heffen. De voorbeeldfragmenten uit

module 2 waren identiek aan die van module 1. Verder werd de procedure die in module 1

gehanteerd werd ook toegepast tijdens het tweede luisterexperiment.

Data-analyse

De statistische verwerking van de resultaten gebeurde met behulp van SPSS (Statistical

Package for the Social Sciences, PASW 18).

Een eerste luik in de analyse betrof de beoordeling of er tussen de patiëntengroep PD,

PSP en MSA significante verschillen bestaan op vlak van prosodie voor zowel het akoestische

als perceptuele onderzoek. Voor het akoestische onderzoek en het luisterexperiment met NPB

werd dit beoordeeld op basis van de niet-parametrische Kruskal-Wallis-test. Deze test laat toe

meerdere continue en onafhankelijke variabelen met elkaar te vergelijken. De significantie

tussen de resultaten van het onderzoek van PB werd berekend aan de hand van de χ²-test, die

de mogelijkheid biedt categorische variabelen te vergelijken. Het gehanteerde criterium voor

statistische significantie in de analyses was p<0.05.

Als tweede punt werden correlaties berekend tussen de resultaten van het akoestische en

het luisterexperiment met de NPB. Het doel hiervan was nagaan in welke mate de NPB de

prosodische kenmerken kunnen inschatten ten opzichte van objectieve gegevens. Deze

correlaties werden berekend met de niet-parametrische Spearman rangcorrelatiecoëfficiënt rs.

De data van de PB lieten echter geen correlatie met de akoestische gegevens toe. Dit kan

verklaard worden doordat de categorische variabelen niet kunnen vastgelegd worden volgens

een rangorde.

15

RESULTATEN

Akoestische analyse

De akoestische analyse werd uitgevoerd om belangrijke variaties aan te tonen tussen de

verschillende patiëntengroepen (PD, PSP en MSA). Hierbij werden alle patiënten geïncludeerd

(n=38). In tabel 1 volgt een samenvatting van de resultaten.

Tabel 1: Overzicht prosodische kenmerken van het akoestisch onderzoek (gemiddelde(SD))

PD (n=28) PSP (n=2) MSA (n=8) p-waarde

MELODISCHE ASPECTEN

50e percentiel (Hz) 156 (32.8) 121(2.8) 166 (40.3) 0.197

Modulatie (Hz) 25 (11.5) 13 (2.1) 21 (6.7) 0.113

Modulatietempo (Hz/sec) 38 (24.9) 21 (9.9) 37 (20.2) 0.548

DYNAMISCHE ASPECTEN

50e percentiel (dB) 46 (12.6) 43 (0.7) 52 (16.6) 0.564

Modulatie (dB) 7 (4.3) 7 (2.8) 7 (2.6) 0.901

Modulatietempo (dB/sec) 20 (12.8) 22 (18.4) 20 (9.9) 0.811

TEMPORELE ASPECTEN

Speech rate (syllaben/sec) 3.8 (0.79) 3.0 (1.2) 3.5 (1.14) 0.369

Articulation rate (syllaben/sec) 5 (0.87) 4 (1.06) 4 (0.99) 0.343

Bij het observeren van de resultaten van de melodische aspecten in tabel 1, kan uit de

gemiddelde meetwaarden vastgesteld worden dat patiënten met PSP een lagere

spreektoonhoogte aannemen in vergelijking met de andere patiëntengroepen. Dit is verder

geanalyseerd op basis van het geslacht (zie figuur 1). Aangezien de patiënten met PSP enkel

van het mannelijke geslacht zijn, kan de vergelijking niet voor de vrouwelijke proefpersonen

worden gemaakt. De gemiddelde mediaanwaarde van mannelijke patiënten met PSP is 121 Hz

met een standaarddeviatie van 2.8, terwijl dit voor mannen met PD 137 (22.7) Hz is en voor

mannen met MSA 161 (52.2). Ondanks deze discrepantie, verschillen de waarden niet

significant van elkaar (p=0.197).

Verder kan worden waargenomen dat patiënten met PSP een meer geringe

spreekmodulatie benutten en dat het modulatietempo lager is dan de andere patiëntengroepen.

Opnieuw wordt de gehanteerde significantiegrens niet overschreden, de p-waarden zijn

respectievelijk 0.113 en 0.548.

16

Hoewel er bij de speech rate nog kan opgemerkt worden dat het cijfer bij patiënten met

PSP enigszins lager ligt dan de resultaten van PD en MSA, blijkt er geen significante variatie te

bestaan, evenals bij de articulation rate en de dynamische aspecten van de stem. Dit wijst erop

dat deze prosodische kenmerken (luidheid van de stem, de variatie in luidheid en de

leessnelheid) niet beduidend verschillen tussen de drie patiëntengroepen.

Figuur 1. Spreektoonhoogte van patiënten met PD (n=28), PSP (n=2) en MSA (n=8)

Perceptuele analyse

Het luisterexperiment met de NPB gebeurde met een geselecteerde patiëntengroep (n=23). In

tabel 2 worden de gemiddelde resultaten op de vijfpuntenschalen weergegeven. Voor de exacte

betekenis van deze waarden van de vijfpuntenschaal wordt verwezen naar appendix E.

Algemeen kan uit tabel 2 afgeleid worden dat de gemiddelde resultaten op de

vijfpuntenschaal vrijwel schommelen tussen 2 en 3. Voor het melodische aspect betekent dit

een lagere toonhoogte en een meer monotone spraak. Op gebied van dynamiek merken de

beoordelaars een zachtere stem, minder variatie in luidheid en een meer stille stem op het einde

van een zin. Als laatste beoordeelt men de leessnelheid als gemiddeld of trager dan gemiddeld,

zonder versnelling op het einde van een zin en met een vrij normaal aantal leespauzes.

17

Net zoals bij de akoestische analyse kunnen bij het perceptuele onderzoek geen resultaten

worden gevonden die de significantiegrens overschrijden.

Tabel 2: Overzicht prosodische kenmerken van het perceptueel onderzoek met NPB (gemiddelde(SD))

PD (n=14) PSP (n=2) MSA (n=7) p-waarde

MELODISCHE ASPECTEN

Spreektoonhoogte 2.9 (0.58) 2.5(0.75) 2.8 (0.5) 0.510

Variatie in toonhoogte 2.7 (0.49) 2.3 (0.75) 2.3 (0.34) 0.481

DYNAMISCHE ASPECTEN

Luidheid van de stem 2.7 (0.69) 2.8 (0.66) 3 (0.55) 0.749

Variatie in luidheid 2.5 (0.46) 2.3 (0.35) 2.4 (0.4) 0.580

Luidheid op einde zin 2.8 (0.41) 2.8 (0,53) 2.8 (0.46) 0.981

TEMPORELE ASPECTEN

Leessnelheid 3.1 (1.14) 2.4 (1.41) 3.1 (1.26) 0.757

Aantal leespauzes 2.7 (0.8) 2.7 (0.48) 2.5 (0.66) 0.878

Lengte van leespauzes 2.5 (0.91) 2.5 (0.31) 2.3 (0.83) 0.864

Acceleratie op einde zin 3.1 (3.03) 2.8 (2.75) 3.1 (3.06) 0.856

Het professionele oordeel van de spraak bij patiënten met PD, PSP en MSA werd uitgevoerd

bij een totaal van 35 patiënten. Hierbij werden 25 patiënten met PD geïncludeerd, 2 PSP-

patiënten en 8 MSA- patiënten. Drie patiënten gediagnosticeerd met PD werden uitgesloten

omwille van de afwezigheid van dysartrie.

Uit de waarnemingen van de PB blijkt dat er geen significantie kan worden aangetoond

tussen de patiëntengroepen wat betreft intonatie en dynamiek. De p-waarden bedragen

respectievelijk 0.323 en 0.204. Er bestaat daarentegen wel een significant verschil omtrent de

leessnelheid (p=0.032). Figuur 2 illustreert hierbij de verschillende beoordelingen van de PB.

Om te bepalen welke categorie bepalend is voor het significante resultaat, wordt het

residu berekend uit de geobserveerde en verwachte waarden. Hieruit komt naar voor dat de

aanwezigheid van de categorie ‘slurred’ bij PSP een absolute residuele waarde heeft van 2.48

en dus bijdraagt aan een significant verschil van leessnelheid tussen de PD, PSP en MSA.

18

Figuur 2. Oordeel PB over leessnelheid van patiënten met PD (n=25), PSP (n=2) en MSA (n=8)

Samenhang tussen akoestisch en perceptueel onderzoek

In volgende paragraaf wordt de vergelijking van de testresultaten van het akoestisch onderzoek

met de resultaten van de NPB besproken.

Wat betreft de melodische aspecten kunnen geen significante correlaties opgemerkt

worden. Er wordt geen lineair verband gezien tussen het 50e percentiel van de

spreektoonhoogte en het oordeel van de NPB, waarbij de Spearman correlatiecoëfficiënt (rs)

0.43 bedraagt. Verder bestaat er noch een verband tussen de modulatie in spreektoonhoogte en

het luisteraarsoordeel van de toonhoogtevariatie, noch tussen het modulatietempo van hetzelfde

luisteraarsoordeel. De correlatiecoëfficiënten bedragen respectievelijk 0.206 en –0.16.

Bij het berekenen van de correlaties van de dynamische aspecten van de stem, worden

geen significante verbanden aangetoond. Er bestaat geen correlatie tussen het 50e percentiel

van de intensiteit van de stem en het de beoordeling van de luidheid (rs=0.372). Evenals wordt

er bij de vergelijking tussen modulatie in intensiteit en het luisteraarsoordeel van de variatie in

luidheid geen overeenkomst gezien (rs=0.168). Vervolgens is er geen correlatie tussen het

19

modulatietempo van de intensiteit en hetzelfde luisteraarsoordeel van de variatie in luidheid

(rs=0.047).

Als laatste worden verbanden berekend binnen de temporele aspecten van beide

onderzoeken. De veronderstelling dat men een correlatie verwacht tussen enerzijds de speech

rate en het luisteraarsoordeel van leessnelheid en anderzijds de articulation rate en datzelfde

luisteraarsoordeel, kan uit de berekening wel worden beaamd (zie figuur 3 en 4). Er bestaat

immers een positieve correlatie tussen beide variabelen, rs bedraagt respectievelijk 0.924 en

.895. Deze waarden hebben een significantieniveau van p<0.001.

Figuur 3. Verband tussen speech rate (in syllaben/sec) en beoordeling van de spreeksnelheid

Figuur 4. Verband tussen articulation rate (in syllaben/sec) en beoordeling van de spreeksnelheid

20

DISCUSSIE

Het huidige onderzoek beoogde een differentiatie aan te geven op vlak van prosodie tussen

patiënten met PD, PSP en MSA aan de hand van twee onderzoeken. Enerzijds door een

objectief akoestisch meetonderzoek, anderzijds trachtte een subjectief luisterexperiment van

NPB en PB deze differentiatie aan te geven. Op basis van de theoretische kennis kan men

verwachten dat er wel degelijk verschillen in prosodische parameters zouden kunnen zijn, en

dan vooral patiënten met PSP die minder goed scoren dan patiënten met PD en MSA.

Vervolgens werd onderzocht in welke mate het akoestische onderzoek en de subjectieve

waarnemingen van de NPB correleerden. Dit zou zich uiten in een positieve en significante

relatie, wat betekent dat de NPB die deelnamen aan het luisterexperiment de prosodische

kenmerken van patiënten met PD, PSP en MSA correct kunnen inschatten.

Uit het akoestisch onderzoek kwam naar voor dat patiënten met PSP gemiddeld met een lagere

toonhoogte spreken dan andere proefpersonen. Deze data kunnen enkel bevestigd worden voor

mannen aangezien er geen vrouwelijke proefpersonen met PSP in het onderzoek geïncludeerd

werden. Bovendien vertoonden de patiënten met PSP een meer monotoon spraakpatroon.

Echter, er werden geen significante verschillen aangetoond voor deze beide kenmerken tussen

de drie patiëntengroepen. Verder lieten de analyses met het programma Praat geen significante

verschillen zien wat betreft dynamiek en leessnelheid van de proefpersonen, niettegenstaande

er uit de cijfers van het akoestisch onderzoek een minimaal verschil kan gezien worden in

speech rate tussen PD, PSP en MSA. Patiënten met PSP tonen een lagere leessnelheid, wat

mogelijks verklaard kan worden door het gebruik van meer of langere spreekpauzes.

Een mogelijke verklaring voor het ontbreken van de significante gegevens in dit onderzoek kan

gezocht worden in het aantal proefpersonen. Aangezien maar twee patiënten met PSP in het

onderzoek opgenomen waren, is het moeilijk de bekomen resultaten betekenisvol te

vergelijking met een grotere groep van patiënten met PD. Daarenboven is elk subtype slechts

met 1 patiënt vertegenwoordigd. Het subtype zou op zich een belangrijke invloed kunnen

uitoefenen op de resultaten bij het vergelijken van PSP met PD. PSP-P bijvoorbeeld, zou meer

gelijkenissen kunnen vertonen met PD dan RS. Echter, over dit onderscheid zijn in de

literatuur geen specifieke gegevens gevonden. Wel zijn de algemene testresultaten van de mate

waarin patiënten met PSP differentiëren van de andere patiëntengroepen in strijd met de

resultaten gevonden in reeds uitgevoerd onderzoek. Onderzoek van Skodda et al. (2010) stelt

21

immers dat de algemene spraakkenmerken van PSP-patiënten gelijkenissen vertonen met PD-

patiënten, maar dat de kenmerken bij de eerstgenoemden beduidend meer tot uiting komen op

alle vlakken. Op gebied van prosodie bemerken Skodda et al. (2010) dat voornamelijk variatie

in toonhoogte en spreeksnelheid significant verschilt. Patiënten met PSP zouden meer

monotoon spreken en een aanzienlijk trager spreektempo aannemen. Deze kenmerken konden

in dit onderzoek bevestigd worden, maar ze leveren niet het gewenste significante resultaat op.

Ook patiënten met de diagnose van MSA-C ontbreken in dit onderzoek. Net zoals bij

PSP-P, zouden patiënten met MSA-P meer gelijkenissen dan verschillen kunnen vertonen met

PD dan patiënten met MSA-C, waardoor hier geen significante resultaten kunnen worden

bereikt.

Onderzoek in de toekomst met een groter patiëntenaantal en grotere vertegenwoordiging

van alle subtypes zou hier meer uitsluitsel kunnen bieden.

.

Het subjectieve luisterexperiment van de NPB toont evenmin significante resultaten en kan dus

de uitkomst van het akoestisch onderzoek bevestigen. De beoordelaars ervaren met andere

woorden de verscheidenheid in melodische, dynamische en temporele aspecten tussen de

verschillende patiëntengroepen als klein.

Bij het bediscussiëren van deze gegevens is het belangrijk op te merken dat niet alle

resultaten correleren met het akoestisch onderzoek. Dit verschijnsel is hoofdzakelijk te zien op

vlak van melodische en dynamische aspecten van spraak. De NPB kunnen bijgevolg de

toonhoogte, toonhoogtevariatie, luidheid en variatie in luidheid moeilijker beoordelen. De NPB

van zowel module 1 als module 2 hadden tijdens het onderzoek ook duidelijk aangegeven

toonhoogte en luidheid moeilijker te kunnen inschatten. Spreeksnelheid zou daarentegen

eenvoudiger te beoordelen zijn.

Een laatste opvallend gegeven is dat het oordeel van de PB omtrent de leessnelheid wel een

significante differentiatie weergeeft tussen de drie patiëntengroepen. De oorzaak ligt hier bij de

aanwezigheid van ‘slurred’ spraak bij patiënten met PSP en de afwezigheid ervan bij patiënten

met PD en MSA. Echter, bij het bestuderen van de soorten categorieën die de PB

vooropstelden, kan de vraag worden gesteld in welke mate deze met elkaar overlappen. De

definities van ‘verhoogd’, ‘tachylalie’ en ‘tachyartrie’ verschillen enigszins van elkaar, maar

zijn daarentegen niet gemakkelijk van elkaar te onderscheiden. Dezelfde opmerking geldt voor

de termen ‘vertraagd’ en ‘slurred’. De vraag wat de specifieke definitie van ‘slurred’ precies

inhoudt en hoe ze zich van ‘vertraagd’ onderscheidt is in dit onderzoek eerder onduidelijk.

22

Bovendien geven deze categorieën geen rangorde aan, zodat de uitkomsten moeilijk te

vergelijken zijn met die van het akoestisch onderzoek. Het is daarom van groot belang bij

verder onderzoek gebruik te maken van gestandaardiseerde categorieën die nauwkeurig zijn

gedefinieerd en omlijnd en die daarenboven een duidelijke rangorde weergeven.

CONCLUSIE

Dit onderzoek toont aan dat er geen differentiatie is wat betreft prosodie tussen patiënten met

PD, PSP en MSA. Deze gegevens worden bevestigd door een objectief akoestisch en subjectief

perceptueel onderzoek met niet-professionele beoordelaars. Een mogelijke oorzaak kan

gevonden worden in het beperkt aantal patiënten met PSP, alsook de geringe

vertegenwoordiging van beide subtypes bij PSP en MSA. Het subjectief perceptueel onderzoek

met professionele beoordelaars toont op zich significante resultaten voor leessnelheid, maar dit

kan in vraag worden gesteld door het gebruik van de huidige categorieën.

Deze studie indiceert uitvoeriger onderzoek om verder uitsluitsel te bieden omtrent

prosodische kenmerken bij deze patiëntengroepen. Hierbij dienen meer patiënten te worden

geïncludeerd, met namen meer patiënten met PSP-P, RS, MSA-P en MSA-C. Bovendien dient

bij een perceptueel onderzoek een eenduidig beoordelingsformulier te worden gebruikt met

duidelijke definities van de gebruikte termen en categorieën.

Tot slot werd enkel de parameter ‘prosodie’ onderzocht om een differentiatie aan te tonen

tussen de drie doelgroepen. Verder onderzoek kan een uitbreiding van deze parameters

omvatten. Het domein omtrent articulatie bijvoorbeeld zou meer significante verschillen

kunnen laten zien.

DANKWOORD

Deze masterproef is mede tot stand gekomen door een heel aantal personen, bij deze zou ik

graag een woord van dank uiten.

Vooreerst gaat mijn dank uit naar mijn promotor Prof. Dr. P. Santens en copromotoren

Dr. M. De Letter en Prof. Dr. P. Corthals. Hartelijk dank voor al uw constructieve

aanmerkingen en uw geduld met mijn vorderingen. Ik apprecieer ten zeerste dat jullie mij

steeds in de juiste richting hielpen.

23

In het bijzonder gaat mijn dank uit naar alle personen die met al hun enthousiasme

deelnamen aan het luisterexperiment. Het was een aangename en leerzame samenwerking. Ik

stel hun vertrouwen en hun inzet dan ook ten zeerste op prijs. Verder wil ik graag alle patiënten

bedanken die vrijwillig deelnamen aan het onderzoek. Ik wens hen het allerbeste in de

toekomst.

Tot slot dank ik mijn ouders, broer, schoonzus en vrienden die mij steeds een

aanmoedigend woord toespraken en die geloofden in mijn mogelijkheden.

24

L ITERATUUROVERZICHT

Barker, S., Grant, A., & Hodnicki, D.R. (1998). Parkinson’s disease: A holistic approach.

The American Journal of Nursing, 98(11), 48A-48F.

Bartels, A.L. & Leenders, K.L. (2009). Parkinson’s disease: The syndrome, the

pathogenesis and pathophysiology. Cortex, 45(8), 915-921.

Bastiaanse, R., & Leenders, K.L. (2009). Language and Parkinson’s Disease. CORTEX:

onuitgegeven manuscript, Doi:10.1016/j.cortex.2009.03.011.

Boersma, P. & Weeninck, D. (1992). Praat: doing phonetics by computer (versie 5.2.21)

[Computersoftware]. Phonetic sciences, University of Amsterdam. Beschikbaar op

http://www.praat.org.

Chiasson, G. & Dugas, M. (2002). Parkinsonian syndromes. The Canadian Journal of

Continuing Medical Education, 37-48.

Cras, P., Flamez, A., Pals, Ph., Santens, P., Vandenberghe, W., Van Der Linden, Ch. et

al. (2007). Wat is het verschil tussen de ziekte van Parkinson en parkinsonisme [Elektronische

versie]. Vlaams Parkinson Lige magazine, 2, 3-9.

Darley, F.L., Aronson, A.E. & Brown J.R. (1969). Clusters of deviant speech dimesions

in the dysarthrias. Journal of Speech and Hearning Research, 12, 246-269.

Darley, F.L., Aronson, A.E. & Brown J.R. (1969). Differential diagnostic patterns of

dysarthrias. Journal of Speech and Hearning Research, 12, 246-269.

Darley, F.L., Aronson, A.E. & Brown J.R. (1975). Motor speech disorders. Philadelphia:

Saunders.

Donker Kaat, L., Boon, A.J.W., Heutink, P. & van Swieten, J.C. (2004). Progressieve

supranucleaire verlamming; een bijzondere vorm van parkinsonisme. Nederlands Tijdschrift

voor Geneeskunde, 148(11), 519-523.

25

Eckert, T., Sailer, M., Kaufmann, J., Schrader, Ch., Peschel, T., Bodammer, N., et al.

(2004). Differentiation of idiopathic Parkinson’s disease, multiple system atrophy, progressive

sypranuclear palsy, and healthy controls using magnetization transfer imaging. Neuroimage,

21(1).

Emre, M. (2007). Clinical features, pathophysiology and treatment of dementia

associated with Parkinson’s disease. Handbook of Clinical Neurology, 83, 401-419.

Federico, F., Mezzapesa, D.M., Petruzzellis, M. (2008). Parkinsonian syndromes.

Neurological Sciences, 29(3), 308-310.

Hartelius, L., Gustavsson, H., Astrand, M. & Holmberg, B. (2006). Perceptual analysis of

speech in multiple system atrophy and progressive supranuclear palsy. Journal of Medical

Speech – Language pathology. Geraadpleegd op 22 maart 2010, op

http://www.findarticles.com.

Holmes, R.J., Oates, J.M., Phyland, D.J. & Jughes, A.J. (2000). Voice characteristics in

the progression of Parkinson’s Disease. International Journal of Language & Communication

Disorders, 35(3), 407-418.

Houghton, D.J. & Litvan, I. (2007). Unraveling progressive supranuclear palsy: From the

bedside back to the bench. Parkinsonism and Related Disorders, 13(3), 341-346.

Hughes, A.J., Daniel, S.E., Kilford, L. & Lees, A.J. (1992). Accuracy of clinical

diagnosis of idiopathic Parkinson’s disease: A clinico-pathological study of 100 cases. Journal

of Neurology, Neurosurgery and Psychiatry, 55(3), 181-184.

International Phonetic Association (1974). The principles of the International Phonetic

Association. London: Department of Phonetics, University College London.

Jankovic, J. (2008). Parkinson’s disease: Clinical features and diagnosis. Journal of

Neurology, Neurosurgery and Psychiatry, 79(4), 368-376.

26

Jelliger, K.A. (2003). How valid is the clinical diagnosis of Parkinson’s disease in the

community. Journal of Neurology, Neurosurgery and psychiatry, 74(7), 1005-1006.

Khadilkar, S.V. (2010). Parkinson’s disease and look-alikes. Journal of Association of

Physicians of India, 58, 75.

Kim, Y.J., Ichise, M., Ballinger, J.R., Vines, D., Erami, S.S., Tatschida, T., et al. (2002).

Combination of dopamine transporter and D2 receptor SPECT in the diagnostic evaluation op

PD, MSA and PSP. Movement Disorders, 17(2), 303-312.

Kim, Y., Kent, R.D., Kent J.F. & Duffy, J.R. (2010). Perceptual and acoustic features of

dysarthria in multiple system athrophy. Journal of Medical Speech – Language pathology.

Geraadpleegd op 22 maart 2010, op http://www.findarticles.com.

Kluin, K.J., Gilman, S., Foster, N.L., Sima, A.A.F., D’Amato, C.J. Bruch, L.A.

Bluemlein, L., et al. (2001). Neuropathological correlates of dysarthria in progressive

supranuclear palsy. Archives of Neurology, 58, 265-269.

Lee, E.A., Cho, H.I., Kim, S.S. & Lee, W.Y. (2004). Comparison of magnetic resonance

imaging in subtypes of multiple system atrophy. Parkinsonism and Related Disorders, 10(6),

363-368.

Logemann, J.A., Fisher, H.B., Boshes, B. & Blansky, E.R. (1970). Frequency and

cooccurrence of vocal tract dysfunction in the speech of a large sample of Parkinsonian

patients. Journal of Speech and Hearning Research, 43, 47-57.

Miller, N., Noble, E., Jones, D. & Burn, D. (2006). Life with communication changes in

Parkinson’s disease. Age and ageing, 35(3), 235-239.

Müller, J., Wenning, G.K., Verny, PhD.M., McKee, A., Chaudhuri, K.R., Jellinger, K. et

al. (2001). Progression of dysarthria and dysphagia in postmortem-confirmed parkinson

disorders. Archives of Neurology, 58(2). 259-264.

27

Murray, B., Lynch, T. & Farrell, M. (2005). Clinicopathological features of the

tauopathies. Biochemical Society Transactions, 33(4), 595-599.

Nath, U., Ben-Shlomo, Y., Thomson, R.G., Lees, A.J. & Burn, D.J. (2003). Clinical

features and natural history of progressive supranuclear palsy: A clinical cohort study.

Neurology 60, 910-916.

Osaki, Y., Ben-Shlomo, Y., Lees, A.J., Daniel, S.E., Colosimo, C., Wenning, G.K, et al.

(2004). Accuracy of clinical diagnosis of Progressive supranuclear palsy. Movement Disorders,

19(2), 181-189.

O’Sullivan, S.S., Massey, L.A., Williams, D.R., Silveira-Moriyama, L., Kempster, P.A.,

Holton, L., et al. (2008). Clinical outcomes of progressive supranuclear palsy and multiple

system atrophy. Brain, 131(5), 1362-1372.

Parkinson Patiënten Vereniging. (2010). De ziekte van Parkinson. Geraadpleegd op 19

augustus 2010, op http://www.parkinson-vereniging.nl/parkinson.html.

Rampello, L., Buttà, V., Raffaele, R., Vecchio, I., Battaglia, G., Cormaci, G. & Alvano,

A. (2005). Progressive supranuclear palsy: A systematic review. Neurobiology of Disease,

20(2), 179-186.

Rehman, H.U. (2001). Multiple system atrhophy. Postgradute Medical Journal, 77(908),

379-382.

Sachin, S., Shukla, G., Goyal, V., Singh, S., Aggarwal, V., Gureshkumar, et al. (2008).

Clinical speech impairment in Parkinson’s disease, progressive supranuclear palsy, and

multiple system atrophy. Neurology India, 56(2), 122-126.

Schrag, A., Ben-Schlomo, Y. & Quinn, N. (2002). How valid is the clinical diagnosis of

Parkinson’s disease in the community? Journal of Neurology, Neurosurgery and psychiatry,

73(5), 529-534.

28

Skodda, S., Grönheit, W. & Schlegel, U. (2010). Intonation and speech rate in

Parkinson’s disease: General and dynamic aspects and responsiveness tot levodopa admission.

Journal of Voice In Press, 1-7.

Skodda, S., Rinsche, H. Schlegel, U. (2009). Progression of dysprosody in Parkinson’s

disease over time – a longitudinal study. Movement Disorders, 24(5), 716-722.

Skodda, S. & Schlegel, U. (2008). Speech rate and rhythm in Parkinson’s disease.

Movement Disorders, 23(7), 985-992.

Skodda, S., Visser, W. & Schlegel, U. (2010). Acoustical analysis of speech in

Progressive Supranuclear Palsy. Journal of Voice In Press, 1-7.

Van Borsel, J., Bontinck, C., Coryn, M., Paemeleire, F. & Vandemaele, P. (2007).

Acoustic features of palilalia: A case study. Brain and Language, 101(1), 90-96.

Van Swieten, J.C., Donker Kaat, L., Chiu, W. & Boon, A.J.W. (2008). Progressieve

supranucleaire verlamming. Tijdschrift voor Neurologie en Neurochirurgie, 109(8), 333-337.

Vlaar, A., Boers, I. & Bloem, B. (2010). Parkinson en parkinsonisme. Huisarts en

Wetenschap, 53(6), 343.

Wenning, G.K., Colosimo, C., Geser, F. & Poewe, W. (2004). Multiple system atrophy.

The Lancet Neurology, 3(2), 93-103.

Willams, D.R., de Silva, R., Paviour, D.C., Pittman, A., Watt, H.C., Kilford, L., et al.

(2005). Characteristics of two distinct clinical phenotypes in pathologically proven progressive

supranuclear palsy: Richardson’s syndrome and PSP-parkinsonism. Brain, 128(6), 1247-1258.

29

APPENDICES

Appendix A: Samenvattende tabel - klinische kenmerken van PD, PSP en MSA

Appendix B: Samenvattende tabel - spraakkenmerken van PD, PSP en MSA

Appendix C: Standaardtekst ‘De noordenwind en de zon’

Appendix D: Vragenlijst luisterexperiment

Appendix E: Betekenis waarden van de vijfpuntenschaal in het luisterexperiment

Appendix A: Samenvattende tabel – klinische kenmerken van PD, PSP en MSA

Ziekte van Parkinson Progressieve Supranucleaire Palsy Multisysteematrofie

Prevalentie 3/1000 5 à 6 /100.000 4,5/100.000

Neuropathologie Degeneratie van dopaminerge neuronen in de substantia nigra

Neuronenverlies, granulovacuolaire degeneratie, gliosis en ‘neurofibrillary tangles’ in de basale ganglia, hersenstam en cerebellum

Celverlies, gliosis en gliale cytoplasmatische inclusies in de basale ganglia, cerebellum en autonome systeem

Klinische kenmerken

Motoriek

- bradykinesie - rigiditeit - verlies van posturale reflexen - rusttremor - geen valpartijen in vroeg stadium - asymmetrische onset - goede levodoparespons op meeste

symptomen (behalve posturale stoornissen en tremor)

- bradykinesie - axiale rigiditeit - posturale instabiliteit - afwezigheid van rusttremor - regelmatige valpartijen - symmetrische onset - geen of transiënte reactie op levodopa - verticale blikparese

Opmerking: Afhankelijk van de dominerende klinische symptomen verschilt het subtype in RS en PSP-P

- progressieve akinesie - rigiditeit - onregelmatige posturale tremor - rusttremor (in mindere mate) - herhaaldelijk vallen is niet prominent

aanwezig, maar wel verhoogd risico - symmetrische onset - geen of transiënte reactie op levodopa - gangataxie - ledemaatkinetische ataxie - pyramidale indicaties - cerebellair geïnduceerde

oculomotorische distorsies (vb. nystagmus)

- orofaciale of craniocervicale (torticollis en anterocollis) dystonie

- snellere achteruitgang dan PD-patiënten

Opmerking: Afhankelijk van de dominerende klinische symptomen verschilt het subtype in MSA-P en MSA-C

Autonoom systeem

Psychosociaal

geen stoornissen op vlak van autonoom systeem stoornissen op vlak van cognitie, gedrag, stemming, coping zijn mogelijk

geen stoornissen op vlak van autonoom systeem

- traagheid van denken - onvermogen om opgeslagen informatie

zelfstandig op te halen - apathie - impulsief gedrag - imitatiegedrag

Opmerking: cognitieve stoornissen zijn vroegtijdige tekens van PSP

- orthostatische hypotensie - urinaire incontinentie - urinaire retentie - incontinentie van stoelgang - verminderde seksuele potentie intellectuele functies blijven stabiel

Appendix B: Samenvattende tabel – spraakkenmerken van PD, PSP en MSA

Ziekte van Parkinson Progressieve Supranucleaire Palsy Multisysteematrofie

Type dysartrie Hypokinetische dysartrie Gemengde dysartrie van hypokinetische aard met vooral spastische en in mindere mate atactische componenten

- Gemengde dysartrie met dominerende hypokinetische of atactische symptomen, afhankelijk van het subtype

- Afzonderlijke vorm van dysartrie, meestal hypokinetisch of atactisch

Fonatie - ruwe stem - continue wilde lucht

- ruwe stem - gespannen stem - wilde lucht

- ruwe stem - gespannen stem

Articulatie

- herhaling van fonemen - onnauwkeurig uitgesproken consonanten

- herhaling van fonemen, woorden en zinnen - verlengde fonemen - onnauwkeurig uitgesproken fonemen

- onnauwkeurig uitgesproken consonanten

Prosodie

Toonhoogte

Luidheid

Spreeksnelheid

- verhoogde spreektoonhoogte - monotonie - verminderde intonatie op het einde van

een leestaak - hypofonie - verminderde variatie in luidheid - verminderde luidheid op het einde van

een leestaak - verlaagde of versnelde speech en

articulation rate - meer en langere pauzes in polysyllabische

woorden (vooral vrouwen) - hogere articulatiesnelheid op het einde

van een zin/leestaak (vooral mannen)

- spreektoonhoogte geen significant verschil - wanneer spastische kenmerken domineren,

meer kans op lagere toonhoogte - monotonie (meer uitgesproken dan bij PD) - hypofonie (met wisselend karakter) - verminderde variatie in luidheid

- verlaagde speech en articulation rate (meer uitgesproken dan bij PD)

- hoger aantal pauzes - palilalie

- monotonie (geen hoofdkenmerk, sterk afhankelijk van subtype)

- hypofonie (geen hoofdkenmerk) - tragere spreeksnelheid - ongepaste spreekpauzes - palilalie - korte uitingen - acceleratie van de spraak kan voorkomen

Appendix C: Standaardtekst ‘De noordenwind en de zon’

De noordenwind en de zon waren erover aan het redetwisten wie de

sterkste was van hun beide. Juist op dat moment kwam er een reiziger

aan, die gehuld was in een warme mantel. Ze kwamen overeen, dat

degene die het eerst erin zou slagen de reiziger zijn mantel te doen

uittrekken de sterkste zou worden geacht. De noordenwind begon toen

uit alle macht te blazen, maar hoe harder hij blies, des te dichter trok

de reiziger zijn mantel om zich heen; en ten lange leste gaf de

noordenwind op. Daarna begon de zon krachtig te stralen, en hierop

trok de reiziger onmiddellijk zijn mantel uit. De noordenwind moest

dus wel bekennen dat de zon van hun beide de sterkste was.

Appendix D: Vragenlijst luisterexperiment

Vragenlijst luisterexperiment

Prosodie bij de ziekte van Parkinson, progressieve supranucleaire palsy en multisysteematrofie

MODULE 1/2

Leeftijd: ……………………

Geslacht: …………………

LUISTERFRAGMENT

Hieronder volgen enkele vragen omtrent intonatie of spreektoonhoogte

1. Wat vindt u van de toonhoogte van deze persoon?

□ laag □ eerder laag □ gemiddeld □ eerder hoog □ hoog

2. Vindt u dat er voldoende variatie in toonhoogte aanwezig is?

□ geen variatie □ weinig variatie □ gemiddeld □ veel variatie □ zeer veel variatie

Hieronder volgen enkele vragen omtrent intensiteit of luidheid van de stem

1. Wat vindt u van de luidheid van de stem in dit fragment?

□ stil □ eerder stil □ gemiddeld □ eerder luid □ luid

2. Vindt u dat er voldoende variatie in luidheid aanwezig is?

□ geen variatie □ weinig variatie □ gemiddeld □ veel variatie □ zeer veel variatie

3. Wat vindt u van de luidheid op het einde van een zin in vergelijking met het begin?

□ stiller □ eerder stiller □ blijft gelijk □ eerder luider □ luider

Hieronder volgen enkele vragen omtrent de leessnelheid van de persoon

1. Wat vindt u van de leessnelheid van de persoon?

□ traag □ eerder traag □ gemiddeld □ eerder snel □ snel

2. Leest de persoon sneller op het einde van een zin in vergelijking met het begin?

□ trager □ eerder trager □ blijft gelijk □ eerder sneller □ sneller

3. Maakt de persoon voldoende gebruik van leespauzes?

□ geen pauzes □ weinig pauzes □ gemiddeld □ veel pauzes □ zeer veel pauzes

4. Wat vindt u van de lengte van de genomen leespauzes?

□ kort □ eerder kort □ gemiddeld □ eerder lang □ lang

Appendix E: Betekenis waarden van de vijfpuntenschaal in het luisterexperiment

1 2 3 4 5

MELODISCHE ASPECTEN

Toonhoogte laag eerder laag gemiddeld eerder hoog hoog

Variatie in toonhoogte

geen variatie weinig variatie gemiddeld veel variatie zeer veel variatie

DYNAMISCHE ASPECTEN

Luidheid stil eerder stil gemiddeld eerder luid luid

Variatie in luidheid

geen variatie weinig variatie gemiddeld veel variatie zeer veel variatie

Luidheid op einde zin

stiller eerder stiller blijft gelijk eerder luider luider

TEMPORELE ASPECTEN

Leessnelheid traag eerder traag gemiddeld eerder snel snel

Aantal leespauzes

trager eerder trager blijft gelijk eerder sneller sneller

Lengte van de leespauzes

geen pauzes weinig pauzes gemiddeld veel pauzes zeer veel pauzes

Acceleratie op einde zin

kort eerder kort gemiddeld eerder lang lang