REZUMATUL TEZEI DE DOCTORAT

Abordarea stomatologică a

pacienţilor cu deficienţe

senzoriale

Doctorand Raluca Diana Ghiran (Şuhani)

Conducător de doctorat Prof.dr. Mîndra Eugenia Badea

CUPRINS

INTRODUCERE 13

STADIUL ACTUAL AL CUNOAŞTERII

1. Deficienţele senzoriale 19

1.1. Deficienţa auditivă 1.1.1. Clasificarea deficienţelor auditive

1.1.2. Etiologia deficienţelor auditive 1.1.3 Influenţa deficienţei auditive asupra dezvoltării copilului 1.2 Deficienţa de vedere

19 19 20 22 23

1.2.1. Clasificarea deficienţelor de vedere 1.2.2. Influenţa deficienţei de vedere asupra dezvoltării copilului

23 23

2. Comunicarea cu persoanele cu deficienţe auditive 25

2.1. Formele de comunicare ale persoanelor cu deficienţe de auz 25

2.1.1. Comunicarea mimico-gestuală 25 2.1.2. Comunicarea cu ajutorul dactilemelor 2.2. Comunicarea în cabinetul de medicină dentară cu pacienţii cu deficienţe senzoriale auditive

29 31

3. Anxietatea în cabinetul stomatologic 37

3.1. Aspecte generale 3.2. Prevalenţa anxietăţii dentare 3.3. Anxietatea dentară în comunităţile de surzi

3.4. Factori implicaţi în accentuarea anxietăţii dentare 3.5. Măsurarea/cuantificarea anxietăţii dentare 3.6. Efectele anxietăţii dentare

37 37 37 38 39 39

CONTRIBUŢIA PERSONALĂ

1. Obiective generale 43

2. Studiul 1 - Obiceiurile vicioase şi parafuncţiile la tinerii cu

deficiență senzorială auditivă 45

2.1. Introducere 45

2.2. Material şi metodă 47

2.3. Rezultate 49

2.4. Discuţii 59

2.5. Concluzii 61

3. Studiul 2 - Sindromul Waardenburg de tip 2: o perspectivă

ortodontică 63

3.1. Introducere 63

3.2. Pacient, metode şi rezultate 64

3.3. Discuţii 70

3.4. Concluzii 74

4. Studiul 3 - Dileme etice în ceea ce privește tratamentul stomatologic al pacienţilor cu deficienţe senzoriale auditive 75

4.1. Introducere 75

4.2. Material şi metodă 77

4.3. Rezultate 79

4.4. Discuţii

4.5. Concluzii

82

85

5. Studiul 4 - Frica şi anxietatea provocate de tratamentele stomatologice într-o populaţie tânără cu deficienţă senzorială auditivă 5.1. Introducere 5.2. Material şi metodă 5.3. Rezultate 5.4. Discuţii 5.5. Concluzii

87

87

90

91

96

99

6. Concluzii generale 101

7. Originalitatea şi contribuţiile inovative ale tezei 103

REFERINŢE 105

ANEXE 117

Cuvinte cheie: deficienţă senzorială auditivă, obiceiri vicioase, parafuncţii, anomalii

dento-maxilare, sindrom Waardenburg, dileme etice, consimţământ informat, anxietate

dentară

INTRODUCERE

Teza de doctorat abordează problematica complexă din punct de vedere stomatologic a pacienților cu deficiențe senzoriale auditive (DSA), o tematică de actualitate și cu un grad ridicat de dificultate.

Teza este structurată în două părţi. Prima parte, stadiul actual al cunoaşterii oferă o trecere în revistă a deficienţelor senzoriale, a mijloacelor de comunicare ale persoanelor cu DSA şi anxietatea dentară în cabinetul de medicină dentară. În cea de-a doua parte a tezei sunt prezentate cele patru studii realizate, care au făcut obiectul a două publicaţii ISI cu factor de impact şi două publicaţii BDI.

CONTRIBUŢIA PERSONALĂ Studiul 1. Obiceiurile vicioase şi parafuncţiile la tinerii cu deficiență senzorială auditivă

Obiective Determinarea prevalenței obiceiurilor vicioase, a parafuncţiilor şi a anomaliilor dento-maxilare la copiii cu DSA și compararea rezultatelor cu cele ale copiilor fără DSA. Material şi metodă Eşantionul iniţial a fost format din 360 de participanţi, selectaţi din baza de date a Disciplinei de Pedodonţie din cadrul Universităţii de Medicină şi Farmacie ''Iuliu Haţieganu'' Cluj-Napoca şi din elevi ai Liceului pentru Deficienţi de Auz Cluj-Napoca. Patruzeci şi cinci de copii au fost excluşi din studiu, deoarece fie au fost în curs de tratament ortodontic în momentul examinării, fie nu au prezentat consimţământul informat semnat sau au refuzat să fie evaluaţi. Datele au fost colectate cu ajutorul unui chestionar, care a conţinut întrebări referitoare la caracteristicile socio-demografice. În cadrul chestionarului au fost solicitate date cu privire la practicarea unor obiceiuri vicioase sau parafuncţii, durata şi frecvenţa practicării acestora. Chestionarul a fost completat de către părinţii sau de către tutorele legal al copilului. Participanţii au fost examinaţi clinic de către un medic specialist în ortodonţie şi ortopedie dento-facială şi de către un medic rezident în chirurgie dento-alveolară. Datele obţinute din chestionare au fost coroborate cu cele obţinute prin evaluarea clinică. Datele colectate au fost analizate cu programul statistic Statistical Package for Social Sciences Program (SPSS), versiunea 20,0 aplicând între diferite variabile testul Fisher, testul Chi-pătrat şi indicele de corelaţie Spearman. Rezultate Prevalența obiceiurilor vicioase şi a parafuncţiilor a fost mai ridicată la sexul feminin (47,6%) decât la sexul masculin (46%), neexistând diferențe semnificative statistic între practicarea obiceiurilor vicioase/parafuncţiilor și sex (p = 0,215).

Nu am observat diferenţe semnificative statistic între prezenţa obiceiurilor vicioase/parafuncţiilor şi mediul de proveniență (p = 0,984), dar am observat o diferență importantă între prevalența obiceiurilor vicioase şi a parafuncţiilor la copiii cu DSA (53,3%) comparativ cu copii fără DSA (40,6%, p= 0,005). Deglutiţia infantilă s-a dovedit a fi parafuncţia cea mai frecventă în rândul copiilor cu DSA (20%), în timp ce la copiii fără DSA incidența acesteia a fost de 7,27%. S-au obținut valori similare la copii cu DSA şi fără DSA, în ceea ce priveşte incidenţa sugerii policelui 3,33% față de 4,24% şi ticul de propulsie forţată a mandibulei de 2% respectiv de 3,63%. Practicarea mai multor obiceiuri vicioase/parafuncţii a fost mai frecvent întâlnită la copii cu DSA (8,66%) comparativ cu cei fără DSA (4,24%). Nu am observat o asociere semnificativă între tipul de obicei vicios/ parafuncţie practicată la copiii fără DSA sau cu DSA (p = 0,049). Potrivit corelaţiei Spearman, a existat o corelație inversă (R =-11,6%) între tipul de obicei vicios/parafuncţie practicat şi vârstă (p=0,04). Incidența obiceiurilor vicioase/parafuncţiilor se reduce cu înaintarea în vârstă, la copiii cu vârstă de 4-6 ani fiind de 47%, în timp ce la copiii cu vârstă mai mare de 12 ani fiind de 34%. Am constatat o asociere între prezenţa obiceiurilor vicioase/a parafuncţiilor și existenţa anomaliilor dento-maxilare (R = 11,8 ; p = 0,037). 213 copii examinați au fost diagnosticaţi cu anomalii dento-maxilare (67,7%). Am constatat o prevalență mai mare a anomaliilor dento-maxilare la copiii cu DSA (79,3%), comparativ cu cei fără DSA (57%). Concluzii Prevalenţa obiceiurilor vicioase, a parafuncţiilor şi a anomaliilor dento-maxilare la copii cu DSA a fost mai mare în comparaţie cu copii fără DSA. Deglutiţia infantilă a avut o valoare semnificativ mai ridicată în rândul copiilor cu DSA. Studiul realizat demonstrează necesitatea de a institui programe de îngrijire orală şi educaţie pentru sănătate orală pentru a preveni necesitatea tratamentului ortodontic. Studiul 2. Sindromul Waardenburg de tip 2: o perspectivă ortodontică Obiective 1. Stabilirea unei asocieri între sindromul Waardenburg şi patologia ortodontică. 2. Evaluarea etiologiei plurifactoriale, sindromică şi/sau non-sindromică a deficienţei auditive la un subiect diagnosticat cu sindrom Waardenburg. Pacient, metode și rezultate În timpul unui control stomatologic de rutină a elevilor de la Liceul pentru Deficienţi de Auz Cluj-Napoca, am remarcat un băiat de 14 ani, cu surditate congenitală neurosenzorială, cu o şuviţă de păr albă și cu ochi albaștri strălucitori. Băiatul este al doilea copil al unor părinți surzi, care nu sunt consangvini. Istoricul familial a relevat faptul că mama şi fratele mai mare prezintă caracteristici sugestive de SW, iar tatăl pacientului şi un verişor primar au fost diagnosticaţi cu sindrom Usher.

Pacientul a fost diagnosticat cu surditate în primul an de viață şi a fost instituționalizat de la vârsta de 3 ani într-un centru de reabilitare pentru copii cu deficienţe auditive în orașul Cluj-Napoca, România. A fost protezat auditiv bilateral cu un amplificator de auz la vârsta de 3 ani. În cadrul examinării extraorale am observat o şuviţă de păr albă, hipopigmentată în regiunea frontală stângă şi culoarea ochilor albastru strălucitor. Pacientul prezintă sprâncenele unite, alae nasi hipoplastice, narinele îngustate și rădăcina nasului hipertrofică. Din normă frontală, pacientul are aspect de facies adenoidian, cu o ușoară asimetrie mandibulară spre stânga. Profilul este aplatizat, cu buza superioară scurtă şi buza inferioară groasă.

La examinarea intraorală, pacientul a fost diagnosticat cu anomalia II/1 Angle, cu proalveolodonţie superioară şi cu treaptă sagitală mărită. Raportul la nivel canin este de clasa I pe partea dreaptă și clasa a II-a, de distalizare cu un cuspid, pe partea stângă. Am depistat prezenţa ocluziei încrucişate la nivelul dinţilor 1.4, 2.4 şi 2.7. Linia interincisivă superioară nu a coincis cu cea inferioară, linia interincisivă inferioară fiind deviată cu 4 mm spre stânga. Aspectul facial a fost reflectat şi în forma arcadei maxilare, care a fost evaluată ca fiind îngustă și ovoidă, maxilarul fiind îngust, iar bolta palatină adâncă. Am depistat multiple leziuni carioase fără vreo restaurare coronară prezentă. Parafuncţia depistată în cadrul examenului clinic a fost respiraţia orală. Pentru a decondiţiona respiraţia orală i-a fost indicat pacientului purtarea unui aparat funcţional de tip trainer o oră pe zi şi întreaga noapte. Pacientul a fost examinat multidisciplinar. Examinarea ORL a depistat surditate neurosenzorială profundă bilaterală. Examinarea neuropsihiatrică a dezvăluit că pacientul suferă de nistagmus și ADHD, fiind în prezent sub tratament medicamentos cu Strattera. Examenul oftalmologic a evidenţiat degenerare retiniană incipientă. Examenul fundului de ochi a arătat că ambii ochi prezintă o papilă gri, cenuşie, cu inversare vasculară, iar retina periferică și peripapilară este hipopigmentată şi subțire. Pigmentarea din jurul maculei este în limite fiziologice. Cazul este menţinut sub observație. Examinările dermatologice, ortopedice și gastroenterologice au arătat rapoarte normale. Investigațiile de laborator (hemoleucograma, Ca, P, Mg, fosfataza alcalină, glucoza, GOT, GPT, urea, creatinina) au fost în limite normale. Determinarea cariotipului nu a fost considerată necesară deoarece fenotipul pacientului nu a pus în discuţie anomalii cromozomiale numerice sau de structură. Analiza moleculară a cazului a subliniat mutaţia genei W24X la nivelul conexinei 26. Concluzii Am prezentat un caz de sindrom Waardenburg de tip 2, o afecţiune foarte rară, având asociată patologie ortodontică datorită prezenţei respirației orale concomitente cu sindromul. Surditatea congenitală a pacientului poate fi explicată prin SW, sindrom Usher sau prin mutaţia genică a conexinei 26. Prognosticul cazului este rezervat din cauza riscului de evoluţie spre surdocecitate. Cea mai bună recomandare ar fi implantare cohleară și învățarea alfabetului Braille, care poate aduce beneficii semnificative în calitatea vieţii pacientului.

Studiul 3. Dileme etice în ceea ce privește tratamentul stomatologic al pacienţilor cu deficienţe senzoriale auditive Obiective 1. Evaluarea respectării principiilor etice de către medicii stomatologi atunci când tratează pacienţi cu DSA; 2. Identificarea problemelor de comunicare întâlnite în tratarea pacienţilor cu DSA; 3. Observarea percepţiei medicilor stomatologi asupra calificării şi competenţei lor de a trata pacienţi cu DSA. Material și metodă Studiul a fost realizat în rândul medicilor stomatologi recrutați, în județul Cluj, în perioada ianuarie-martie 2015. O sută cincizeci de medici stomatologi au fost selectaţi pentru a participa la acest sondaj, dintre care 31 au fost excluşi, deoarece nu au îndeplinit toate criteriile de includere: medic stomatolog cu vârsta cuprinsă între 26 şi 65 de ani, activ în tratarea pacienţilor cu deficiențe senzoriale auditive şi acordul scris pentru participare la studiu. Criteriul de excludere a fost reprezentat de psihopatologie existentă. Datele au fost colectate cu ajutorul unui chestionar format din 30 de întrebări. Datele colectate au fost analizate aplicând testul Chi-pătrat şi t-student pentru a evidenţia asocierea între variabile, la nivelul p<0,05. Rezultate

a) informaţii demografice Vârsta participanţilor la prezentul studiu a variat între 26 şi 41 de ani, vârsta medie fiind de 33 ± 7,9 ani. Datele demografice au arătat că majoritatea participanţilor (63,02%) au absolvit Facultatea de Medicină Dentară în urmă cu mai mult de 5 ani. Majoritatea medicilor stomatologi (78,15%) lucrează exclusiv într-un cabinet sau într-o clinică dentară privată (80,67%), iar 6,72% lucrează în mediul privat dar şi într-o instituție de stat sau universitate. 14,28% dintre medicii stomatologi chestionaţi au fost medici specialişti sau primari.

b) utilizarea consimţământului informat 30,25% dintre medicii stomatologi chestionaţi nu folosesc un formular scris de CI. 74,78% dintre respondenţi au relatat faptul că pacienţii fără DSA din România întâmpină dificultăţi în a înțelege în totalitate un CI standard, în timp ce aproape toţi medicii stomatologi (97,47%) au recunoscut că pacienții cu DSA au mari dificultăți în înţelegerea limbajului medical care apare frecvent în CI. CI a fost mai frecvent utilizat de către medicii stomatologi care lucrează în cabinete/clinici private și în mediul urban decât în universități/instituții de stat sau zone rurale (p = 0,03, p = 0,02).

c) comunicarea cu pacientul 68,06% dintre medicii stomatologi consideră că nu sunt calificaţi pentru a trata pacienţi cu DSA, în principal datorită problemelor de comunicare şi a dificultăţii de management clinic. 97,47% dintre respondenţi au afirmat că întâmpină obstacole în comunicarea cu pacienții cu DSA. Majoritatea medicilor stomatologi (90,75%) combină diferite strategii de comunicare: labio-lectura, scrisul și interpretul de mimică gestuală. 63,02% au apreciat ajutorul acordat de un interpret din familia pacientului, iar 60,02%

dintre medicii stomatologi chestionaţi au răspuns că nu ar apela la serviciile unui interpret profesionist (considerentele financiare fiind motivul principal).

d) implicarea emoțională a medicului Majoritatea medicilor stomatologi (86,55%) au recunoscut că au întâmpinat probleme emoţionale în tratarea pacienţilor cu DSA.

e) interacţiunea cu pacienţii cu DSA 69,74% dintre medicii respondenţi au menționat faptul că tratamentele stomatologice şi consultaţiile pacienților cu DSA necesită mai mult timp, în timp ce 34,45% au considerat că tratamentul stomatologic oferit pacienţilor cu DSA nu a fost întotdeauna corespunzător sau optim.

f) aspecte de confidențialitate 26,05% dintre medicii stomatologi chestionaţi au mărturisit că nu au respectat întotdeauna confidențialitatea medic-pacient, iar 16,80% au recunoscut că au refuzat cel puţin o dată, să trateze un pacient cu DSA. Nu s-au constatat diferențe statistic semnificative în ceea ce privește confidențialitatea medic-pacient sau refuzul de a trata pacienţi cu DSA în mediul urban sau rural (p = 0,06; p = 0,08).

g) cercetarea științifică și îmbunătățirea practicii stomatologice 83,19% dintre medicii stomatologi chestionaţi au apreciat că cercetarea asupra tratamentului stomatologic acordat pacientului cu DSA este utilă. Concluzii Majoritatea medicilor stomatologi care tratează pacienți cu DSA sunt conștienți de dilemele etice implicate de această situație. DSA are un impact negativ asupra calității asistenței medicale dentare. Medicii trebuie să se asigure că pacienții înțeleg pe deplin conținutul CI și să aplice diferite strategii pentru a îmbunătăți formularul de CI. Din punct de vedere etic, principalele cerințe ale unui CI sunt autonomia pacientului și respectarea principiului binefacerii. Obstacolele de comunicare trebuie să fie depășite, pentru a promova un acces facil la îngrijirea dentară a persoanelor cu nevoi speciale. Majoritatea medicilor stomatologi au explicat că se confruntă cu dileme emoţionale în tratarea pacienţilor cu DSA, astfel este benefică implementarea de strategii pentru aceste situații particulare. În viitor, valorile și principiile eticii necesită implementare, astfel încât noile generații de absolvenți de medicină dentară să le considere o responsabilitate, în redarea unui standard mai bun de asistenţă medicală dentară. Studiul 4. Frica şi anxietatea provocate de tratamentele stomatologice într-o populaţie tânără cu deficienţă senzorială auditivă Obiective

Determinarea modificărilor psihologice cu privire la frica şi anxietatea dentară la un

grup de tineri cu deficienţă senzorială auditivă.

Material și metodă

Am realizat un studiu în rândul pacienţilor cu deficiențe de auz, care s-au adresat

pentru controale dentare de rutină sau pentru tratament stomatologic

Departamentului de Odontologie Conservativă din cadrul Universităţii de Medicină și

Farmacie ''Iuliu Haţieganu'' sau Centrului Stomatologic Ortoelitte. O sută șaizeci și cinci

de pacienţi au fost recrutaţi.

Criteriile de includere au fost persoane cu deficiențe de auz, cu abilităţi de citire,

scriere sau posibilitatea de comunicare prin labio-lectură şi acordul de a participa la

studiu. Unsprezece subiecți din eşantionul iniţial au fost excluși, fie pentru că nu au

completat chestionarul, fie pentru că au refuzat participarea la studiu, sau nu au

semnat formularul de consimţământ informat.

Datele au fost colectate cu ajutorul unui chestionar format din trei părți

distincte. Prima secțiune a conținut întrebări referitoare la datele socio-demografice. A

doua secțiune a fost o versiune în limba română a MDAS, utilizată pentru a evalua

nivelul de anxietate. Această scală a inclus 5 întrebări cu variante multiple de răspuns,

cu privire la anxietatea pacientului simţită în următoarele situații: anticiparea unei

vizite la cabinetul de medicină dentară, în sala de aşteptare a cabinetului, așteptând în

fotoliul stomatologic pentru îndepărtarea cu freza a ţesuturilor dentare afectate de

carie, detartraj sau pentru a i se administra o anestezie prin infiltraţie. Fiecărei

întrebări i-a fost alocat un punctaj, de la 1 (absenţa anxietăţii) la 5 (nivelul cel mai

ridicat de anxietate). A treia secțiune a fost o versiune în limba română a

chestionarului DFS. Această testare a inclus întrebări repartizate în trei categorii:

evitarea tratamentelor stomatologice, reacții fiziologice la tratament și teama

provocată de diferite manopere stomatologice. Fiecare întrebare a fost prevăzută cu 5

răspunsuri posibile, primind un punctaj de la 1 la 5.

Asociațiile posibile între variabile au fost observate și analizate cu ajutorul

testului t Student, ANOVA și Chi-pătrat.

Rezultate

Anxietatea a fost depistată la 68,83% dintre cei chestionaţi. Femeile au prezentat

un scor MDAS şi DFS semnificativ mai mare (p <0,012, p <0,013) decât bărbații. Scorul

mediu al anxietăţii dentare (MDAS) a fost 13,7. 34,9% dintre respondenți s-au dovedit

a fi uşor anxioşi (scor total 5-9), 59,7% moderat sau extrem de anxioşi (scor total 10-

18), iar 5,3% au fost depistaţi cu fobie dentară (scorul total ≥19).

Principalul motiv dat de 53,89% dintre subiecți pentru care nu se prezintă la

cabinetul de medicină dentară a fost costul tratamentului stomatologic. 22,07% au

considerat că nu au nevoie de tratament, 18,18% dintre subiecți au amânat sau anulat

vizitele la medicul stomatolog datorita fricii, iar 6,49% nu s-au adresat cabinetului de

medicină dentară din lipsă de timp. Doar 10,38% dintre participanţi au declarat că se

prezintă regulat la un cabinet stomatologic.

Am observat că 42,86% dintre respondenți nu au fost anxioşi cu privire la vizita

lor la cabinetul de medicină dentară, iar 46,10% nu au raportat anxietate în sala de

așteptare a cabinetului stomatologic. 83,11% au prezentat anxietate la manoperele de

îndepărtare cu freza a ţesuturilor dentare afectate de procese carioase sau la injectarea

anestezicului local, aceasta din urmă fiind manopera dentară cea mai cauzatoare de

frică.

Scorurile pentru DFS au variat între 18 şi 67, cu o valoare medie de 28 ± 6,29, cu

o diferență semnificativă statistic observată între sexul feminin şi masculin (p <0,001).

Testul t-student a demonstrat că scorurile DFS (48,4 ± 15,14) și MDAS (17,3 ±

4,2) la pacienții cu experienţe anterioare traumatizante, au fost semnificativ mai

ridicate (p<0,05), comparativ cu cele ale pacienților fără experiențe negative în

antecedente (36,6 ± 17,8) (14,2± 3,5).

Concluzii

Frica și anxietatea dentară sunt larg răspândite în rândul populațiilor cu DSA.

Cercetarea noastră a subliniat importanța utilizării tehnicilor comportamentale şi

elaborării de politici în domeniul stomatologiei, pentru a îmbunătăți strategiile de

gestionare ale pacientului anxios.

Din studiul nostru rezultă faptul că anxietatea dentară s-a dovedit a fi mai

ridicată la femei. De asemenea subiecţii care se adresează medicului stomatolog în mod

regulat sunt mai puţin anxioşi. Utilizarea unei scale standardizate poate permite

medicilor stomatologi să detecteze procedurile care provoacă frică și să ghideze

comportamentul cognitiv al pacientului.

SUMMARY OF THE PHD THESIS

Dental approach of sensory

deficient patients

PhD Student Raluca Diana Ghiran (Şuhani)

PhD Coordinator Prof.dr. Mîndra Eugenia Badea

TABLE OF CONTENTS

INTRODUCTION 13

CURRENT STATE OF KNOWLEDGE

1. Sensory deficiency 19

1.1. Hearing deficiency 1.1.1. Hearing deficiency classification

1.1.2. Hearing deficiency etiology 1.1.3 The influence of hearing deficiency on children’s development 1.2. Visual deficiency

19 19 20 22 23

1.2.1 Visual deficiency classification 1.2.2. The influence of hearing deficiency on children’s development

23 23

2. Comunication with hearing deficient persons 25

2.1. Forms of communication of hearing impaired persons 25

2.1.1. Gestural communication 25

2.1.2. Dactilemmas communication 2.2. Communication with hearing impaired patients in the dental office

29 31

3. Dental anxiety 37

3.1. General aspects 3.2. Prevalence of dental anxiety 3.3. Dental anxiety in deaf communities

3.4. Factors involved in dental anxiety 3.5. Measurement and cuantification of dental anxiety 3.6. Effects of dental anxiety

37 37 37 38 39 39

PERSONAL CONTRIBUTION

1. General objectives 43

2. Study 1 – Deleterious oral habits in children with hearing

impairment 45

2.1. Introduction 45

2.2. Material and method 47

2.3. Results 49 2.4. Discussion 59

2.5. Conclusion 61

3. Study 2 - Waardenburg type 2 syndrome: an orthodontic

perspective 63

3.1. Introduction 63

3.2. Patient, methods and results 64

3.3. Discussion 70

3.4. Conclusion 74

4. Study 3 - Ethical dilemmas concerning the dental treatment of patients with hearing impairment

75

4.1. Introduction 75

4.2. Material and method 77

4.3. Results 79

4.4. Discussion

4.5. Conclusion

82

85

5. Study 4 - Dental anxiety and fear among a young population with hearing impairment 5.1. Introduction 5.2. Material and method 5.3. Results 5.4. Discussion 5.5. Conclusion

87

87

90

91

96

99

6. General conclusions 101

7. Originality and innovative contributions of the thesis 103

REFERENCES 105

ANNEX 117

Key words: hearing impairment, deleterious oral habits, malocclusion, Waardenburg

syndrome, ethical dilemmas, informed consent, dental anxiety

INTRODUCTION

This PhD thesis addresses current themes of discussion from the field of dentistry, regarding the dental treatment of patients suffering from hearing impairment. The thesis is structured in two distinct chapters. The first part, entitled “The current state of knowledge”, offers a general view of sensory deficiencies, means of communication with the hearing impaired and also anxiety in the dental office. The second part of the PhD thesis consists of four studies, two of them published in ISI journals and the other two in BDI journals.

PERSONAL CONTRIBUTION Study 1. Deleterious oral habits in children with hearing impairment Objectives The main objective of this study was to determine the prevalence of DOH and malocclusion in children with hearing impairment and to compare the results against children without hearing impairment. Material and method The initial sample consisted of 360 participants selected from the database of the Paediatric Dentistry Department of the “Iuliu Haţieganu” University of Medicine and Pharmacy and from the Highschool for Deaf Cluj-Napoca. Forty-five children were excluded from the study. Some of them had undergone orthodontic treatment at the time of examination, others did not present a signed copy of the consent or refused to be evaluated. Data was collected using a closed-ended questionnaire in order to gather socio-demographic information. Information about the presence of deleterious oral habits and their duration and frequency were asked. The questionnaire was completed by the child’s parent or legal guardian. Participants were clinically examined by an orthodontist and an oral surgeon. DOH were diagnosed using different methods validated by other studies assessing data from questionnaires and from clinical evaluation. The collected data was analyzed with Statistical Package for Social Sciences (SPSS) program, version 20.0 using Fisher test, Chi-square test and Spearman correlation indices. Results The prevalence of DOH was slightly higher in females (47.6%) than males (46%). There were no significant differences between the practice of deleterious habits in relation to gender (P=0.215).

No significant association was observed in the occurrence of DOH correlated with the environment of origin (P=0.984), although we observed an important difference between the prevalence of deleterious habits in children with HI (53.3%) and those without HI (40.6%, P=0.005 ). Most commonly reported DOH among children with HI was tongue thrust swallowing (20%), while in children without HI its incidence was only 7.27%. Similar values were obtained when comparing normal with HI children for the following parameters: thumb sucking 3.33% versus 4.24%, propulsion of the mandible 2% versus 3.63%. The association of several oral habits is more common in children with HI (8.66%) than of those without HI (4.24%). No significant association was observed between the type of oral habit practiced in children with HI compared to children without HI (P=0.049). According to Spearman’s ratio there was a reverse correlation(R=-11.6%) between the type of DOH and age (P=0.04). The incidence of DOH decreased with age, children aged 4-6 (47%), while in children aged 12 and more it was 34%. There was a strong association between DOH and maloclusion (R=11.8), and the result is statistically significant (P =0.037 ). Two hundred and thirteen children examined were identified with malocclusions (67.7%). We observed a higher incidence of dento-maxillary anomalies in children with HI (79.3%) compared to those without HI (57%). Conclusions DOH prevalence and malocclusion in HI children was higher compared to children without HI. Tongue thrust swallowing has a significantly increased value among children with HI. Our study highlighted the need to implement programs of oral care and health education for preventive orthodontic treatment at an early age. Study 2. Waardenburg Syndrome type 2: an orthodontic perspective Objectives 1. Association between Waardenburg syndrome and orthodontic pathology 2. Assessment of multifactorial etiology of deafness, syndromic and/or non-syndromic in a subject diagnosed with Waardenburg syndrome. Patient, Methods and Results During a dental check up of students from a boarding school for the hearing impaired, a 14 year old boy with congenital sensorineural bilateral hearing loss, with a white forelock and bright blue eyes was incidentally spotted. The proband is the second child of non-consanguineous deaf parents. Family history revealed that the patient’s mother and his elder brother present suggestive features of WS, while his father and a primary cousin were diagnosed with Usher syndrome. The patient was diagnosed with hearing loss in the first year of life. He was institutionalized from the age of 3 in a hearing and speech rehabilitation center in the city of Cluj-Napoca, Romania. Bilateral auditory prosthesis with a hearing amplifier were applied at the age of 3.

Following the extra-oral examination, we observed a white forelock of hypopigmented hair on the frontal left side and the characteristic disturbance of iris pigmentation with brilliant blue irides. The patient had synophrys-confluent eyebrows, hypoplastic alae nasi, narrow nostrils and broad nasal root. From the frontal aspect, the patient had a narrow facial appearance, with a slight mandibular asymmetry to the left. He had a flattened profile with a short upper lip and a thick lower lip. Intra-oral examination - dentally, the patient showed a Class II division 1 malocclusion, with proclined upper incisors and an increased overjet. The patient’s canine relationship was Class I on the right side and Class II with 1 cuspid on the left side. Cross-bite was observed on the upper second left premolar, upper second left molar and edge to edge second right premolar. Upper and lower midlines weren’t coincident; the lower midline was shifted 4 mm to the left. The facial appearance was reflected in the maxillary arch form, which was assessed as narrow and ovoid with a narrow maxilla and high arched palate. Several decays have been observed with no restorations. The patient’s deleterious oral habit was determined to be mouth breathing. An orthodontic functional appliance (trainer) was recommended for one hour each day and at nights. The patient was multidisciplinary examinated. Otolaryngologist-conventional audiological examination revealed sensorineural profound bilateral hearing loss. Neuropsychiatric examination revealed congenital nystagmus and Attention Deficit Hyperactivity Disorder (ADHD), currently under treatment with Strattera. Ophthalmological examination demonstrated retinal degeneration. Fundus examination revealed that both eyes had a grayer papilla, with vascular inversion and thin hypopigmented peripheral and peripapilar retina. Pigmentation around the macula was normal. Dermatological, orthopaedic and gastroenterological examinations showed normal functions and aspects. Laboratory investigations (CBC, Ca, P, Mg, alkaline phosphatase, glucose, SGOT, SGPT, urea, creatinine) were within normal limits. Karyotype determination was not deemed necessary because the patient’s phenotype did not dispute numerical chromosomal abnormalities. Molecular analysis of the case highlighted the 26 connexine (W24X) gene mutation. Conclusions We reported a case of Waardenburg syndrome type 2, a very rare disease with its dental and orthodontic associated pathology caused by mouth breathing consistent with the syndrome. Our patients’ congenital deafness can be explained by WS, Usher syndrome or the 26 connexine gene mutation. Our case prognosis is reserved due to the risk of deafblind and its evolution. The best recommendation would be cochlear implantation and learning of the Braille alphabet, which may bring significant benefits in the patients’ quality of life. Study 3. Ethical dilemmas concerning the dental treatment of patients with hearing impairment Objectives 1. Assessing how the ethical principles are applied in the dental practice when treating hearing impaired patients;

1. Identifying the communication issues arising in treating hearing impaired patients; 2. Identifying the self perception of dental practitioners regarding their competence to treat hearing impaired patients. Material and method

This study was conducted among recruited dentists in Cluj County, between

January and March 2015. 150 dental practitioners were selected in order to participate in the survey, 31 were excluded as they did not fulfill the inclusion criteria: licensed dental practitioners, age between 26–65 years old, active in treating patients with hearing impairment. The exclusion criteria included: doctors with existing psychopathology. Data was collected using a structured closed-ended questionnaire, consisting of 30 items. The collected data were analyzed using Chi-square test and student t-test in order to measure the strength of associations between variables at a level of significance of 5% (p<0.05). Results a) Demographic data

The age of the responders (dentists) varied between 26 to 41 years old, with a mean age of 33±7.9 years. Demographic data showed that 63.02% of respondents graduated dental university more than 5 years ago. 78.15% of dentists worked in an urban environment, 80.67% of dentists worked exclusively in private offices with 6.72% also working in a public institution or state university. 14.28 % of them completed a specialization program. b) Informed consent completion 30.25% of practitioners don’t hand out informed consents to patients. 74.78% of dentists reported that non-hearing impaired Romanian people have problems in fully understanding a standard IC, while 97.47% of dentists admitted that deaf patients have difficulties in grasping the medical language which most often appears in these consents. Informed consents were more frequently used by dental practitioners working in private offices and in urban areas than in state universities, governmental institutions or rural areas (p=0.03, p=0.02). c) Communication with the patient in verbal and written form 68.06% of the dentists reported not feeling qualified to work with impaired people mainly because of communication issues and also difficulty of clinical management. 97.47% of dentists reported difficulties in communication with deaf patients. 90.75% of them reported that they combined different communicative strategies: lip reading, writing and a sign language interpreter. 63.02% appreciated being helped by a family interpreter, while 60.02% of dentists reported they did not benefit from the services of a professional interpreter (cost being the main reason). d) Emotional involvement of the doctor

86.55% of dentists admitted that they dealt with emotional problems when treating deaf patients.

e) Dealing with and treating impaired patients 69.74% of clinicians mentioned that consultations and dental treatments for

hearing impaired patients required more office time than for non-hearing impaired. 34.45% think that the treatment done on deaf people was not always optimal. f) Confidentiality aspects

26.05% of dentists confessed not always respecting doctor-patient confidentiality while 16.80% admitted refusing to treat deaf patients at least once. No statistically significant differences were found regarding doctor-patient confidentiality or treatment refusal of deaf patients in urban or rural areas (p=0.06; p=0.08). g) Scientific research and practice improvement

83.19% of dentists considered that research on the matter of treating deaf patients is useful. Conclusions Most dentists who are active in treating deaf patients seem to be aware of the ethical dilemmas involved. Hearing impairment has a negative impact on the quality of medical care in dentistry. Doctors should ensure that deaf patients fully understand the content of an IC and use different strategies to improve the IC process. From an ethical point of view, obtaining a patient’s IC is fundamental in respecting the principle of autonomy.

Communication barriers must be overcome in order to promote easier access to dental care for people with special needs.

Looking towards the future, the values and principles of ethics should be better implemented, so that the new generations of dental graduates and clinicians will take them as a responsibility in rendering better standards of dental care.

Study 4. Dental anxiety and fear among a young population with hearing impairment Objectives

Determination of psychological modifications caused by dental fear and anxiety in a

hearing impaired young population

Material and methods

We conducted a study among deaf patients, who were seeking dental checkups or dental treatment at the Conservative Odontology Department of the “Iuliu Haţieganu” University of Medicine and Pharmacy or at Ortoelitte Dental Center in Cluj-Napoca, Romania. One hundred and sixty five patients were recruited. The inclusion criteria were: hearing impaired individuals, subject’s reading and understanding abilities and agreement to participate in the study. Eleven subjects from the study were excluded for not completing the survey form or for refusal to sign the informed consent. Data was collected using a questionnaire made up of three distinct parts. The first section contained questions concerning to obtain sociodemographic information. The second section was a Romanian version of MDAS, used to assess the level of anxiety. This scale included 5 multiple choice questions concerning patient’s anxiety in

the following situations: anticipating a visit to a dental office, waiting in the office, waiting in the dental chair for tooth drilling, scaling or for receiving an anaesthetic injection. Each question was scored from 1 (not anxious) to 5 (extremely anxious). The third section was a Romanian version of the DFS questionnaire. This scale included questions made up of three components: avoidance of dental care, physiologic reactions and fear provoked by different procedures. Each question provided 5 possible answers. We observed associations and/or differences between variables using t-student test, ANOVA and Chi square test. Results Prevalence of dental anxiety was at a value of 68.83%. Women demonstrated significantly higher MDAS (p<0.012) and DFS scores (p<0.013) than men. Mean total score for dental anxiety on MDAS was 13.7. 34.9% of respondents were found to be less anxious (5-9 total score), 59.7% moderately or severely anxious (10-18 total score), while 5.3% were found to suffer from dental phobia (≥19 total score). The major reason given by 53.89% of subjects for not attending a dentist was cost, 22.07% thought that treatment is not needed, 18.18% of subjects delayed or avoided treatment because of fear while 6.49% for lack of time. Only 10.38% of participants reported regular visits to a dentist’s office. It was noted that 42.86% of respondents were not anxious regarding their dental visit with 46.10% reporting no anxiety while sitting in the waiting room of the dental office. Most subjects (83.11%) felt anxious if tooth drilling or injection with local anaesthetic were to occur, injection being the most feared dental procedure of all. DFS scores ranged from 18-67, with a mean value of 28±6.29. Statistically significant differences were observed between males and females (p<0.001). Independent t-test demonstrated that DFS scores (48.4±15.14) and MDAS scores (17.3±4.2) in patients with previous traumatic experiences were significantly higher (p<0.001) than in patients without a prior negative dental experience (36.6±17.8). Conclusions Dental fear and anxiety were widespread among deaf populations. Our research highlighted the importance of using behavioral techniques in the field of dentistry in order to improve patient management strategies and policy making. Dental anxiety was found to be higher in females, while people who visit the dental practitioner on a regular basis were less anxious. Empowering deaf patients to actively address oral health care with their dentist can establish a positive framework, thus breaking the vicious cycle of dental fear and treatment avoidance. Use of a standardized scale may enable dentists to detect the procedures that provoke fear and guide the patient’s behavior accordingly, using a cognitive approach.